Abstract
Nasoalveolære cyster, der stammer fra epithelrester af nasolacrimal ductus, er ikke-odontogene bløddelslæsioner i overkæben. Disse cyster menes at være udviklingsbetingede og præsenteres med fylde i overlæben og næsen, hævelse på ganen og undertiden nasal obstruktion. På grund af de kosmetiske problemer diagnosticeres de ofte på et tidligt stadium. Disse læsioner afsløres oftest unilateralt, men kan også ses på begge sider. I denne caserapport præsenteres en patient, der klagede over nasal obstruktion og derefter blev diagnosticeret med bilaterale nasoalveolære cyster og behandlet ved sublabial excision, og de kliniske træk og behandlingstilgange diskuteres med gennemgang af litteraturen.
1. Introduktion
Nasoalveolær cyste (NAC) kaldes nasolabial cyste eller Klestadt’s cyste. Denne udviklingsforstyrrelse, der er defineret som en ikke-odontogen cyste i overkæben, ses fire gange mere hos kvinder end hos mænd. Den er for det meste placeret unilateralt og venstresidigt, men kan sjældent ses bilateralt. Patienterne præsenteres hovedsageligt i fjerde eller femte årti . Disse læsioner udgør ca. 0,7 % af alle kæbecyster. Typisk er patienternes klager typisk nasal obstruktion og ansigtsdeformitet. NAC’er, der er placeret i den hårde gane og nasal vestibulum, præsenteres med fylde i alar og nasolabial sulcus, submucosal masse med glat overflade på den hårde gane og udbuling ved basen af nasal vestibulum . Disse cyster er normalt smertefri, men hvis de er inficerede, kan de forårsage smerter og purulent udflåd i næsepassagerne eller i mundhulen. I denne artikel præsenteres et tilfælde af bilateralt beliggende NAC på grund af sin sjældenhed. Ætiologi, kliniske træk og behandlingsmetoder diskuteres med gennemgang af litteraturen.
2. Case Presentation
En 32-årig kvindelig patient blev indlagt på vores otolaryngologiske afdeling med klager over at have åndedrætsbesvær og hurtigt voksende smertefuld hævelse på højre side af næsen, som har eksisteret i et par dage og derefter forårsagede purulent udflåd ved sprængning. En anterior rhinoskopisk undersøgelse afslørede en inficeret cystisk læsion i bunden af den højre næsevestibule i retning af den nederste turbinat ved at indsnævre den højre næsepassage. Der blev også observeret en lignende cystisk læsion i venstre næsehule, men den var smertefri og viste ingen tegn på infektion. Antibioterapi (amoxicillin + clavulanat 1000 mg, 2 × 1, 7 dage) og antiinflammatorisk behandling blev påbegyndt. I computertomografi (CT) blev der taget billeder med følgende parametre: synsfelt: 150 mm; snittykkelse: 1 mm; 200 mA 120 kV (Aquilion ONE 320, Toshiba Medical Systems Corporation, Japan). CT-scanningen viste velafgrænsede hypodense cystiske læsioner i begge sider af den nasale vestibulumsbund, som er ca. 2 cm i diameter på venstre side og ca. 1 cm i diameter på højre side (figur 1(a) og 1(b)). MR-billeddannelsen blev foretaget ved hjælp af Ingenia 3,0 T (Philips Healthcare, Nederlandene) efter antibioterapien. MR-billeddannelsen viste de velomskrevne cystiske læsioner, der ikke viste kontrast og så hypointense ved T1-visning og hyperintense ved T2-visning på samme sted (figur 1(c) og 1(d)). Cysterne blev udskåret ved sublabial tilgang (figur 2). Den højre cyste har fibrotiske adhæsioner som følge af tidligere infektion, mens cysteafgrænsningen i den venstre cyste let kunne adskilles fra de omkringliggende strukturer. Lysmikroskopi af cystevæggen viste et bindevæv med få celler, foret med et fladtrykt pladeepithel. Mikroskopisk viste denne cystevæg foci af kroniske inflammatoriske celler, og væggen var beklædt med to lag pladeepithel. Væggen i den anden cyste var beklædt med pseudostratificeret kolonnært epithel (figur 3). Ved histopatologisk undersøgelse blev det bekræftet, at begge læsioner var nasoalveolære cyster. Efter operationen blev der ikke observeret nogen komplikationer, og der blev ikke konstateret noget tilbagefald ved opfølgningen efter 6 måneder.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(a)
(b)
3. Diskussion
Nasoalveolær cyste (NAC) er en medfødt patologi, og der er udviklet to teorier om dens ætiologi. Den første teori handler om, at cysterne udvikler sig som nasolakrimalkanalrester, og den anden teori handler om, at cysterne er embryonale spaltecyster. Da de blev beskrevet første gang, mente man, at de udviklede sig som følge af tilbageholdelse af slimhindekirtlerne . Senere foreslog Kleinstadt, at disse læsioner udviklede sig fra det væv, der blev tilbage i mellem under sammensmeltningen af den embryonale næseslimhinde, den maxillære proces og den lateral-mediale næseproces .
NAC er normalt asymptomatisk og er placeret ved siden af næsefløjen. Efterhånden som cysteens størrelse øges, bliver den symptomatisk og forårsager normalt hævelse i ansigtet og den hårde gane. Den mest almindelige klage er næseoverbelastning . Væskeholdige NAC af serøs karakter kan blive inficeret og løbe ud i næse- eller mundhulen og forårsage ildelugtende lugt og smerter i mund og næse. Selv om nasoalveolær cyste er en godartet sygdom, er det blevet rapporteret, at den er forbundet med malign degeneration .
NAC er en bløddelæsion, som normalt er placeret inde i overkæbens knogle. Derfor er CT-billeddannelse den foretrukne visningsmetode, da den viser cysteens placering og dens forhold til næse- og mundhulen samt knoglestrukturens status på en detaljeret måde . MR-billeddannelse har en fordel i forhold til CT-billeddannelse, da den kan vise cysteindholdet og bør foretrækkes som en supplerende undersøgelse i tilfælde, hvor der er mistanke om malignitet. NAC forårsager ikke ødelæggelse i de tilstødende knoglestrukturer. Cysteens langvarige kompressionseffekt kan dog forårsage erosion af knoglevæv og endog defekter. Ved CT-billeddannelse kan der ud over disse fund iagttages en øget sklerosering af tætheden omkring læsionen. I vores tilfælde viste CT-billedundersøgelsen en velomskrevet cystisk læsion. På grund af kompression i de omkringliggende knoglestrukturer blev der observeret en glat overfladeerosion. I differentialdiagnosen af de velomskrevne cyster i forbindelse med den forreste maxillære region, næsevestibulen og den hårde gane, bør ud over den nasoalveolære cyste også de odontogene cyster og de neoplastiske læsioner også komme i betragtning .
NAC behandles med kirurgisk excision ved sublabial tilgang . Andre valgfrie behandlinger omfatter aspiration af cysteindholdet, endoskopisk cyst marsupialisering ved transnasal tilgang og injektion af skleroserende midler . Lee et al. sammenlignede begge grupper af NAC-patienter, dem, som de behandlede ved sublabial tilgang, med dem, som de behandlede ved transnasal endoskopisk marsupialisering . Ifølge disse undersøgelser blev den transnasale endoskopiske marsupialisering rapporteret som værende mere fordelagtig sammenlignet med sublabial excision, da den forkortede operationstiden, mindskede omkostningerne og forkortede tiden med postoperative smerter. Efter operationen blev der ikke rapporteret om tilbagefald i nogen af grupperne. Som konklusion blev transnasal endoskopisk marsupialisering angivet som en fordelagtig og effektiv metode til behandling af NAC. Özer et al. rapporterede et tilfælde af en nasoalveolær cyste, der blev behandlet ved transnasal endoskopisk tilgang, og der blev foretaget fuldstændig cysteklipning . I vores tilfælde tilstræbte vi at fjerne hele cystevæggen i stedet for marsupialisering og foretog excision ved sublabial tilgang på grund af cysteernes lokalisering, størrelse og infektionshistorie. Den del af cystevæggen, der sad fast til knoglen, blev let afgrænset, mens den del af cystevæggen i det bløde væv i den sublabiale region blev adskilt med vanskeligheder, især i den inficerede cysteside. Tynd cystvæg krævede langsom dissektion, og sublabial tilgang giver god adgang til den pyriforme åbning og bred eksponering af hele cysten.
Kliniske og radiologiske fund er tilstrækkelige til at stille diagnosen NAC, men den endelige diagnose stilles ved en histopatologisk undersøgelse. Histopatologisk undersøgelse af NAC afslører en cystisk struktur med fibrøs kapsel, som kan indeholde gobletceller og er belagt med pseudostratificeret kolumnar epithel. Efterhånden som cystens størrelse vokser, stiger det intraluminale tryk, og det søjleformede epithel erstattes af stratificeret pladeepithel. I vores tilfælde korrigerede den histopatologiske undersøgelse den præoperative diagnose, der var forenelig med NAC.
4. Konklusion
Bilaterale NAC synes meget sjældne og kan forårsage nasal obstruktion. Ved vurdering af åndedrætsbesvær bør NAC holdes i tankerne.
Konkurrerende interesser
Forfatterne erklærer, at de ikke har nogen konkurrerende interesser.
Autors bidrag
Patientopfølgning og skrivning blev udført af Uzeyir Yildizoglu og Fatih Arslan. Litteraturgennemgang blev udført af Bahtiyar Polat. Konsulent Dr. Abdullah Durmaz udførte den endelige kontrol.