Neurologiske kanalopatier | SG Web

Sygdomme i ionkanaler (kanalopatier) bliver i stigende grad identificeret, hvilket gør dette til et hurtigt voksende område inden for neurologi. Ionkanalernes funktion kan styres af ændringer i spænding (spændingsstyret), kemisk interaktion (ligandstyret) eller af mekaniske forstyrrelser. De første sygdomme, der blev anerkendt som kanalopatier, var de spændingsstyret kanalopatier, der forårsager arvelige muskelsygdomme: de ikke-dystrofiske myotonias og de familiære periodiske lammelser. Paramyotonia congenita skyldes mutationer i det gen, der koder for α1-underenheden af natriumkanalen, mens Thomsens sygdom (autosomal dominant myotonia congenita) og Beckers sygdom (autosomal recessiv myotonia congenita) er alleliske sygdomme, der er forbundet med mutationer i et gen, der koder for skeletmusklernes kloridkanal. Familiær hyperkalaemisk periodisk paralyse skyldes mutationer i det samme natriumkanalgen som det, der er påvirket i paramyotonia congenita, mens familiær hypokalaemisk periodisk paralyse skyldes mutationer i det gen, der koder for α1-underenheden af en calciumkanal i skeletmuskulaturen1 .

Det første bevis for, at kanalopatier kunne påvirke både nerver og muskler, kom i 1995, da forskere opdagede, at episodisk ataksi type 1, en sjælden autosomal dominant sygdom, skyldes mutationer i et af kaliumkanalgenerne.2 Forringelsen af kaliumkanalfunktionen, som normalt begrænser nervens excitabilitet, resulterer i den krusning af musklerne (myokymi) i ansigtet og lemmerne, der ses i denne sygdom. Episodisk ataksi type 2, der også er autosomalt dominerende, er ikke forbundet med myokymi, men reagerer dramatisk på acetazolamid, hvilket er et uventet træk, som den deler med mange kanalopatier. Mistanken om, at det også kunne være en kanalopati, blev bekræftet, da man fandt mutationer i et gen, der koder for α1-underenheden af en hjernespecifik calciumkanal.3 Mutationer i det samme gen kan også forårsage familiær hemiplegisk migræne og spinocerebellær degeneration type 6.4 Det er uklart, hvordan forskellige mutationer i det samme gen kan give anledning til så forskellige fænotyper. I tilfælde af myotonia congenita og familiær hyperekplexi kan punktmutationer i det samme gen resultere i enten autosomal recessiv eller dominant arvelighed.

Ligand gated channelopatier, der for nylig er blevet beskrevet, omfatter familiær startle disease, som skyldes på grund af mutationer i α1-underenheden af glycinreceptoren, og dominant natlig frontallappeepilepsi, som skyldes mutationer i α4-underenheden af den nikotiniske acetylcholinreceptor5,6 . Et gen for familiær paroxysmal choreoathetose er blevet kortlagt til et område på kromosom 1p, hvor en klynge af kaliumkanalgener er placeret.7

Kanalopatier kan være erhvervede såvel som arvelige. Anerkendte årsager omfatter toksiner og autoimmune fænomener. Det marine toksin ciguatoxin, som kontaminerer fisk og skaldyr, er en potent natriumkanalblokker, der forårsager en hurtigt indsættende følelsesløshed, intens paræstesi og dysæstesi samt muskelsvaghed8 . Antistoffer mod perifere nervers kaliumkanaler kan resultere i neuromyotoni (Isaacs syndrom).9 Lambert-Eaton myastheni, som i 60 % af tilfældene er forbundet med småcellet lungekarcinom, skyldes autoantistoffer rettet mod en præsynaptisk calciumkanal ved det neuromuskulære knudepunkt og mod flere calciumkanaler, der udtrykkes af lungekræftceller.10 De neurofysiologiske abnormiteter, der ses ved Guillain-Barré syndrom, kronisk inflammatorisk demyeliniserende polyneuropati og multipel sklerose, som traditionelt anses for at være resultatet af demyelinisering, kunne også forklares ved dysfunktion af natriumkanaler. Den forbigående karakter af visse symptomer ved multipel sklerose og den hurtige bedring, der undertiden ses ved multipel sklerose og Guillain-Barré syndrom, er mere i overensstemmelse med en midlertidig kanalopati, der formidles af antistoffer, end med en længere proces med demyelinisering og remyelinisering. Faktisk forårsager cerebrospinalvæske fra patienter med Guillain-Barré syndrom eller kronisk inflammatorisk demyeliniserende polyneuropati et forbigående fald i neuronale natriumstrømme.11,12

Alle disse kanalopatier har overraskende ensartede kliniske træk. Typisk er der paroxysmale anfald af lammelse, myotoni, migræne og ataksi, der fremskyndes af fysiologiske belastninger. En kanalopati kan forårsage en unormal funktionsforøgelse (f.eks. myokymi, myotoni og epilepsi) eller et unormalt funktionstab (f.eks. svaghed eller følelsesløshed), afhængigt af, om tab af kanalfunktion fører til overdreven membraneksponering eller til membranineksponering.

Ionkanaler består af flere underenheder, der hver især har en meget lignende struktur, men forskellige elektrofysiologiske egenskaber. Den varierende neuronale ekspression og kombinationen af disse underenheder i komplekser giver anledning til en enorm diversitet i ionkanalernes egenskaber og fordeling, hvilket afspejles i de mange forskellige sygdomme, der udgør de neurologiske kanalopatier. Mange af disse kanalopatier reagerer på forudsigelig vis på membranstabiliserende lægemidler som f.eks. mexilitin og acetazolamid. Ionkanalernes neuronale specificitet giver mulighed for målrettet lægemiddelbehandling i lighed med de selektive receptoragonister og -antagonister, der er til rådighed på nuværende tidspunkt: 3,4-diaminopyridin, en kaliumkanalblokker, kan lindre symptomer hos patienter med Lambert-Eatons syndrom og forbedrer benstyrken hos patienter med multipel sklerose.13,14 Specifikke kanalmodulerende lægemidler er under udvikling til behandling af migræne, kroniske smerter og hjerterytmeforstyrrelser, og disse kan være nyttige for neurologiske kanalopatier.

Skriv en kommentar