Abstract
Los quistes nasoalveolares, que se originan a partir de restos epiteliales del conducto nasolagrimal, son lesiones no odontogénicas de los tejidos blandos del maxilar superior. Se cree que estos quistes son de desarrollo y se presentan con plenitud en el labio superior y la nariz, hinchazón en el paladar y, a veces, obstrucción nasal. Debido a los problemas estéticos, suelen diagnosticarse en una fase temprana. Estas lesiones se manifiestan sobre todo de forma unilateral, pero también pueden verse en ambos lados. En este informe de caso, se presenta un paciente que se quejó de obstrucción nasal y luego se diagnosticó con quistes nasoalveolares bilaterales y se trató mediante escisión sublabial, y se discuten las características clínicas y los enfoques de tratamiento con la revisión de la literatura.
1. Introducción
El quiste nasalveolar (NAC) se denomina quiste nasolabial o quiste de Klestadt. Este trastorno del desarrollo que se define como un quiste no odontogénico del maxilar superior se observa cuatro veces más en mujeres que en hombres. Se localiza mayoritariamente de forma unilateral y en el lado izquierdo, pero rara vez puede verse de forma bilateral. Los pacientes se presentan principalmente en la cuarta o quinta década. Estas lesiones constituyen alrededor del 0,7% de todos los quistes maxilares. Normalmente, las quejas de los pacientes son la obstrucción nasal y la deformidad facial. Los NAC, localizados en el paladar duro y el vestíbulo nasal, se presentan con plenitud del surco alar y nasolabial, masa submucosa con superficie lisa en el paladar duro y abultamiento en la base del vestíbulo nasal . Estos quistes suelen ser indoloros, pero si se infectan, pueden causar dolor y secreción purulenta en las fosas nasales o en la cavidad oral. En este trabajo, debido a su rareza, se presenta un caso de NAC de localización bilateral. Se discuten la etiología, las características clínicas y los enfoques de tratamiento con la revisión de la literatura.
2. Presentación del caso
Una paciente de treinta y dos años de edad fue admitida en nuestro departamento de otorrinolaringología con las quejas de tener dificultad para respirar y una hinchazón dolorosa de rápido crecimiento en el lado derecho de la nariz que ha existido durante unos días y que luego causó una descarga purulenta por estallido. El examen rinoscópico anterior reveló una lesión quística infectada en la base del vestíbulo nasal derecho, hacia el cornete inferior estrechando el conducto nasal derecho. También se observó una lesión quística similar en la fosa nasal izquierda, pero era indolora y no mostraba signos de infección. Se inició antibioterapia (amoxicilina + clavulanato 1000 mg, 2 × 1, 7 d) y terapia antiinflamatoria. Se obtuvieron imágenes de tomografía computarizada (TC) con los siguientes parámetros: campo de visión 150 mm; espesor de la sección: 1 mm; 200 mA 120 kV (Aquilion ONE 320, Toshiba Medical Systems Corporation, Japón). La TC mostró lesiones quísticas hipodensas bien delimitadas en ambos lados del suelo del vestíbulo nasal, de unos 2 cm de diámetro en el lado izquierdo y de unos 1 cm de diámetro en el lado derecho (Figuras 1(a) y 1(b)). La resonancia magnética (RM) se realizó con Ingenia 3.0 T (Philips Healthcare, Países Bajos) después de la antibioterapia. Las imágenes de RM mostraron las lesiones quísticas bien circunscritas que no mostraban contraste y se veían hipointensas en la visualización T1 e hiperintensas en la visualización T2 en la misma localización (Figuras 1(c) y 1(d)). Los quistes fueron extirpados por vía sublabial (Figura 2). El quiste derecho tiene adherencias fibróticas debido a una infección previa, mientras que los límites del quiste en el izquierdo podían separarse fácilmente de las estructuras circundantes. La microscopía óptica de la pared quística mostraba un tejido conectivo con pocas células, revestido por un epitelio escamoso aplanado. Microscópicamente, la pared de este quiste mostraba focos de células inflamatorias crónicas y la pared estaba revestida por dos capas de epitelio escamoso. La pared del segundo quiste estaba revestida de epitelio columnar pseudoestratificado (figura 3). Se comprobó que ambas lesiones eran quistes nasoalveolares mediante un examen histopatológico. Tras la cirugía no se observaron complicaciones y no se detectó ninguna recidiva en el seguimiento de 6 meses.
(a)
(d)
(a)(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
.
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
3. Discusión
El quiste nasalveolar (CNA) es una patología congénita y se han desarrollado dos teorías sobre su etiología. La primera teoría es que los quistes se desarrollan como residuos del canal nasolagrimal y la otra es que los quistes son quistes de fisura embrionaria. Cuando se describieron por primera vez, se pensó que se desarrollaban a partir de la retención de las glándulas mucosas. Posteriormente, Kleinstadt sugirió que estas lesiones se desarrollaban a partir del tejido que quedaba en medio durante la fusión de la mucosa nasal embrionaria, la apófisis maxilar y la apófisis nasal lateral-medial.
El NAC suele ser asintomático y se localiza junto al ala nasal. A medida que aumenta el tamaño del quiste se vuelve sintomático y suele causar hinchazón en la cara y el paladar duro. La queja más común es la congestión nasal . El NAC que contiene líquido de carácter seroso puede infectarse y drenar hacia la cavidad nasal u oral causando mal olor y dolor en la boca y la nariz. Aunque el quiste nasoalveolar es una enfermedad benigna, se ha informado de que se asocia a una degeneración maligna.
El NAC es una lesión de tejidos blandos que suele situarse dentro del hueso maxilar. Por lo tanto, la TC es el método de visualización preferido, ya que muestra la ubicación del quiste y su relación con la cavidad nasal y oral, así como el estado de la estructura ósea de forma detallada. La RM tiene una ventaja sobre la TC, ya que puede mostrar el contenido del quiste y debe preferirse como estudio adicional en los casos en los que se sospecha de malignidad. El NAC no causa destrucción en las estructuras óseas adyacentes. Sin embargo, el efecto de compresión a largo plazo del quiste puede causar erosión del tejido óseo e incluso defectos. En la TC, además de estos hallazgos, se puede observar un aumento de densidad esclerosante alrededor de la lesión. En nuestro caso, el examen de imagen por TC mostró una lesión quística bien circunscrita. Debido a la compresión en las estructuras óseas circundantes, se observó una erosión superficial suave. En el diagnóstico diferencial de los quistes bien circunscritos relacionados con la región maxilar anterior, el vestíbulo nasal y el paladar duro, además del quiste nasoalveolar, también hay que tener en cuenta los quistes odontogénicos y las lesiones neoplásicas.
El NAC se trata con escisión quirúrgica por vía sublabial . Otros tratamientos opcionales incluyen la aspiración del contenido del quiste, la marsupialización endoscópica del quiste por abordaje transnasal y la inyección de agentes esclerosantes . Lee et al. compararon ambos grupos de pacientes con NAC, los que trataron por abordaje sublabial con los que trataron por marsupialización endoscópica transnasal . Según estos estudios, la marsupialización endoscópica transnasal resultó ser más ventajosa en comparación con la escisión sublabial, ya que acortó el tiempo de la cirugía, disminuyó el coste y redujo el tiempo del dolor postoperatorio. Después de la cirugía no se informó de ninguna recidiva en ninguno de los dos grupos. Como conclusión, se afirmó que la marsupialización endoscópica transnasal es un método ventajoso y eficaz en el tratamiento del NAC. Özer et al. informaron de un caso de quiste nasoalveolar que se trató mediante un enfoque endoscópico transnasal y se realizó una escisión completa del quiste. En nuestro caso, nos propusimos extirpar toda la pared del quiste en lugar de la marsupialización y realizamos la escisión por abordaje sublabial debido a la localización, el tamaño y los antecedentes de infección de los quistes. La parte de la pared quística que estaba adherida al hueso se delineó fácilmente, mientras que la parte de la pared del quiste en el tejido blando de la región sublabial se separó con dificultad, especialmente en el lado del quiste infectado. La pared fina del quiste requiere una disección lenta y el abordaje sublabial permite un buen acceso a la abertura piriforme y una amplia exposición del quiste completo.
Los hallazgos clínicos y radiológicos son suficientes para el diagnóstico de NAC, pero el diagnóstico definitivo lo establece el examen histopatológico. El examen histopatológico del NAC revela una estructura quística con cápsula fibrosa, que puede contener células caliciformes y está pavimentada con epitelio columnar pseudoestratificado. A medida que el tamaño del quiste crece, la presión intraluminal aumenta y el epitelio columnar es sustituido por epitelio escamoso estratificado. En nuestro caso, el examen histopatológico corrigió el diagnóstico preoperatorio compatible con NAC.
4. Conclusión
El NAC bilateral parece muy raro y puede causar obstrucción nasal. Al evaluar las dificultades respiratorias debe tenerse en cuenta la NAC.
Intereses contrapuestos
Los autores declaran que no tienen intereses contrapuestos.
Contribuciones de los autores
El seguimiento de los pacientes y la redacción fueron realizados por Uzeyir Yildizoglu y Fatih Arslan. La revisión de la literatura fue realizada por Bahtiyar Polat. El consultor Dr. Abdullah Durmaz realizó el control final.