Esittely
Arteriaaliset systeemi-keuhkofistelit ovat poikkeavia yhteyksiä poikkeavien tai hypertrofisten systeemisten valtimoiden ja keuhkovaltimon välillä.1 Tämäntyyppisiä valtimomuodostumia voi esiintyä keuhkovaltimon ja interkostaalisten valtimoiden tai sisemmän rintavaltimon, keuhkoputkien, sydänpussin tai ruokatorven valtimoiden välillä.2,3
Systeemiset ja keuhkovaltimoiden valtimofistelit voivat olla hankittuja, sekundaarisia tulehduksellisista/infektiotapahtumista (esim. aktiomikoosi, tuberkuloosi), kirurgisista toimenpiteistä (sydän- ja rintakehän tai rintakehän tyhjennysputkitoimenpiteiden jälkeisistä toimenpiteistä) tai kasvaimista johtuvia. Nuori ikä, jolloin jotkin näistä fistelitapauksista havaittiin, viittaa kuitenkin siihen, että kyse voi olla harvinaisista synnynnäisistä poikkeavuuksista, sillä vain 20 tapauksessa on kuvattu synnynnäisestä etiologiasta johtuvia arterio-arteriaalisia fisteleitä2 .-6 Potilailla, joilla on tämäntyyppisiä poikkeavuuksia, voi esiintyä hengenahdistusta, verenpurkausta ja/tai sydämen vajaatoiminnan oireita, tai he voivat olla oireettomia, ja kun oireita ei yleensä ole, joskus vasta sydämen ja keuhkojen auskultaatiossa havaittava humina tai sivuääni käynnistää kuvantamisen ja diagnostisen tutkimuksen. Tässä yhteydessä rintakehän röntgenkuvauksessa voidaan havaita muutoksia, kuten kylkiluiden lovi tai keuhkoinfiltraatti.7,8,5,3 Tämäntyyppisten verisuonifisteleiden mahdollisia seurauksia ovat sydämen vajaatoiminta tilavuuden ylikuormituksen vuoksi, keuhkoverenpainetauti ja infektiokomplikaatiot ja/tai vakava verenvuoto repeämästä.3
Tekijät esittelevät tapausselostuksen nuoresta miehestä, jolla kuvantamislöydösten perusteella diagnosoitiin interkostaalisten valtimoiden ja keuhkovaltimon välinen valtimofisteli.
Tapausselostus
Kaukaasialainen 35-vuotias mies, rakennustyöläinen, otettiin sairaalamme päivystyspoliklinikalle äkillisen hengenahdistuksen vuoksi. Anamneesissa ei ollut muita oireita tai merkkejä hengitysteistä (kuten hemoptyysi) tai sydänjärjestelmästä (sydämentykytys). Potilas mainitsi aiemmat satunnaiset äkilliset hengenahdistuskohtaukset ja totesi, ettei hän käyttänyt mitään lääkkeitä. Henkilökohtaista tai perheen lääketieteellistä taustaa ei ollut.
Potilas kiisti tupakoinnin, alkoholi- tai huumetottumukset, eikä hänellä ollut aiempia sairaalahoitoja. Potilaan kliinisessä arvioinnissa ilmeni keuhkojen auskultaation jälkeen vain diskreetti bronkospasmi. Rintakehän röntgenkuvassa näkyi yksipuolinen vasemman kylkiluun 4-7. kylkiluun inferiorinen lovi, vasemman keuhkon inferiorinen hypotransparenssi ja näkyvä verisuonitus (kuvat 1 ja 2).
Rintakehän röntgenkuva (postero-anteriorinen insidenssi) – osoittaa vasemman kylkiluun 4.-7. kylkiluun inferiorisen yksipuolisen kylkiluun loven, vasemman keuhkon hypotransparentin inferiorisen kolmanneksen ja homolateraalisen verisuoniprominenssin.
Rintakehän röntgenkuva (lateraalinen insidenssi), jossa osoitetaan vasemman keuhkon inferiorinen hypotransparenssi.
Rintakehän Angio – CT:n aksiaalikuva, jossa näkyy keuhkovaltimon vasemman haaran suhteellisen vähäinen tehostuminen verrattuna kontralateraaliseen haaraan.
Rintakehän angio – CT:n aksiaalikuva, jossa näkyy interkostaalisten valtimoiden kaliiperin laajeneminen ja mutkaisuus sekä vasemman keuhkovaltimon segmentaalisen haaran suurentunut kaliiperi.
Sagitaalinen CT-kuva (keuhkoikkuna), jossa näkyy vetobronkiektasia ja bronkiolektaasi subpleuraalisessa sijainnissa vasemmassa alemmassa keuhkossa.
3D-CT:n koronaalinen rekonstruktio, joka osoittaa interkostaalisten valtimoiden laajentumisen ja mutkaisuuden.
3D-CT:n koronaalinen rekonstruktio, joka osoittaa välikarsinan valtimoiden laajentumisen ja mutkaisuuden sekä vasemman keuhkovaltimon segmentaalisen haaran laajentumisen, johon liittyy valtimoverisuonten perifeerinen kietoutuma vasemmassa alemmassa keuhkossa.
3D-CT:n vino koronaalinen rekonstruktio, jossa näkyy valtimoverisuonten (osittain ekstrapleuraalisten, transpleuraalisten ja intraprenchymaattisten) rykelmä, joka dreenaa läpikuultavuuden kautta vasempaan keuhkovaltimoon.
Selektiivinen arteria-angiografia 4.-7. interkostaalivaltimoista suoritettiin, jotta voitiin vahvistaa, että diagnosoitu verisuonimuutos oli yksinomaan arteriaalinen (kuvat 9 ja 10), ja siinä osoitettiin laajentuneet interkostaalivaltimot ja yksinomaan arteriaalinen fisteli vasemman systeemi- ja pulmonaalivaltimoiden välille arteriaalisten suonten rykelmän kautta (kuvat 10 ja 11). Keuhkovaltimoita ei arvioitu.
Kuva vasemmanpuoleisen 4. interkostaalivaltimon selektiivisestä angiografiasta, joka osoittaa interkostaalivaltimon suurentuneen kaliiperin ja tortuositeetin.
Kuva vasemman 7. interkostaalivaltimon selektiivisestä angiografiasta, joka osoittaa interkostaalivaltimon suurentuneen kaliiperin ja mutkaisuuden lisäksi yksinomaisen valtimofisteliyhteyden systeemisen valtimoverenkierron, interkostaalivaltimon kautta, ja vasemman keuhkovaltimon välillä.
Kuva 7. vasemmanpuoleisen interkostaalivaltimon selektiivisestä angiografiasta, joka osoittaa, eksklusiivisen valtimoanastomoosin homolateraalisen keuhkovaltimon kanssa.
Systeemi-keuhkovaltimofistelin kliiniset ilmenemismuodot voidaan virheellisesti tulkita ductus arteriosuksen läpäisevyydeksi tai arterio-venoottisiksi epämuodostumiksi, ja oireet riippuvat osittain toiminnallisesta jälkivaikutuksesta, joka on verrannollinen epänormaaliin verisuonianastomoosiin osallistuvan verisuonen kokoon ja sydämen etäisyyteen.2,8 Rintakehän röntgenkuvassa tämäntyyppisissä verisuonten epämuodostumissa näkyy yksipuolinen alemman kylkiluun lovi ja keuhkojen hypotransparenssi, mikä viittaa keuhkoinfiltraatteihin ja/tai suurentuneisiin verisuoniin (kuten tapauskertomuksessamme).3
Kirjallisuudessa kuvatuissa tapauskertomuksissa systeemiset keuhko-arteria-arteria-anastomoosit ovat tyypillisesti moninkertaisia, ja niissä voi esiintyä arterio-venoottisia epämuodostumia, joilla voi olla kardiovaskulaarisia seurauksia.3 Meidän tapausselostuksessamme ei ole radiologisia merkkejä kardiovaskulaarisista seurauksista, koska ICT (sydän- ja rintakehän suhde) ja yhteisen keuhkovaltimon kaliiperi ovat normaalit ja fisteli on yksinomaan arteriaalinen, mikä havainto vahvistettiin angiografisesti osoittamalla vasemman välikarsinan valtimoiden ja vasemman keuhkovaltimon välinen arteriaalinen anastomoosi.
Systeemi-keuhkoarteriaalisen anastomoosin osalta tämä tapausselostus edustaa poikkeuksellista tapausta, kun otetaan huomioon suntin ylenpalttisuus, tyhjennyskuvio (yksinomaan arteriaalinen) ja ilman tunnettuja toiminnallisia seurauksia. Transkatetrista valtimoiden embolisaatiota tai kirurgista resektiota voidaan harkita terapeuttisina lähestymistapoina tämäntyyppisissä verisuonten epämuodostumissa, mutta uusiutumisia on kuvattu embolisaation jälkeen.1,3,6
Tulokset
Arteriaaliset systeemis-keuhkofistelit voivat ilmaantua oireiden kautta tai olla oireettomia, ja ne voivat olla hankittuja tai synnynnäisiä. Kirjoittajat kuvaavat poikkeuksellisen tapauksen arterio-arteriaalisesta fistelistä, joka on merkittävä radiologisen ylitsevuotavuutensa vuoksi ja joka on epämuodostumatyyppi, joka on yksinomainen arteriaalinen fisteli systeemisten valtimoiden ja keuhkovaltimon välillä ilman keuhkovaltimon arteriovenoosista yhteyttä. Tapauksessamme parenkyymipoikkeavuuksien, kuten verisuonisolmukesotkun viereisen bronkiektasiksen, esiintyminen voi viitata aiempaan tulehdukselliseen/infektioperäiseen etiologiaan.
Eettiset tiedonantovelvollisuudetIhmisten ja eläinten suojelu
Tekijät ilmoittavat, että tätä tutkimusta varten ei tehty ihmisillä tai eläimillä kokeita.
Tietojen luottamuksellisuus
Tekijät ilmoittavat, että he ovat noudattaneet työkeskuksensa pöytäkirjoja potilastietojen julkaisemisesta
Oikeus yksityisyyteen ja tietoon perustuva suostumus
.