Abstract
Nasoalveolaariset kystat, jotka saavat alkunsa nasolakrimaalisen kanavan epiteelin jäänteistä, ovat yläleuan ei-odontogeenisiä pehmytkudosvaurioita. Näiden kystien ajatellaan olevan kehityshäiriöitä, ja ne ilmenevät ylähuulen ja nenän täyteläisyytenä, suulakihalkion turvotuksena ja joskus nenän tukkeutumisena. Kosmeettisten ongelmien vuoksi ne diagnosoidaan usein varhaisessa vaiheessa. Nämä vauriot paljastuvat useimmiten yksipuolisesti, mutta niitä voi esiintyä myös molemmin puolin. Tässä tapausselostuksessa esitellään potilas, joka valitti nenän tukkeutumista ja jolla sitten diagnosoitiin molemminpuoliset nasoalveolaariset kystat ja hoidettiin sublabiaalisella poistolla, ja keskustellaan kliinisistä piirteistä ja hoitomenetelmistä sekä kirjallisuuskatsauksesta.
1. Johdanto
Nasoalveolaarista kystaa (NAC) kutsutaan nasolabiaaliseksi kystaksi tai Klestadtin kystaksi. Tätä kehityshäiriötä, joka määritellään yläleuan nonodontogeeniseksi kystaksi, esiintyy neljä kertaa enemmän naisilla kuin miehillä. Se sijaitsee useimmiten yksipuolisesti ja vasemmanpuoleisesti, mutta harvoin se voi esiintyä molemminpuolisesti. Potilaat sairastuvat pääasiassa neljännellä tai viidennellä vuosikymmenellä. Nämä vauriot muodostavat noin 0,7 prosenttia kaikista leukakystista. Tyypillisesti potilaiden valituksia ovat nenän tukkeutuminen ja kasvojen epämuodostuma. Kovassa suulakihalkiossa ja nenän eteiskäytävässä sijaitsevissa NAC-kystissa esiintyy alarin ja nasolabiaalisen sulcusin täyteyttä, kovassa suulakihalkiossa submukoottista massaa, jonka pinta on sileä, ja pullistumaa nenän eteiskäytävän pohjalla . Nämä kystat ovat yleensä kivuttomia, mutta jos ne infektoituvat, ne voivat aiheuttaa kipua ja märkäistä vuotoa nenäkäytäviin tai suuonteloon. Tässä artikkelissa esitellään harvinaisuuden vuoksi tapaus, jossa NAC sijaitsi molemmin puolin. Etiologiaa, kliinisiä piirteitä ja hoitomenetelmiä käsitellään kirjallisuuskatsauksen avulla.
2. Tapauksen esittely
Kolmekymmentäkaksivuotias naispuolinen potilas otettiin vastaanotolle korva- ja nielutautien osastollemme valituksin, jotka koskivat hengitysvaikeuksia ja nopeasti kasvavaa kivuliasta turvotusta nenän oikealla puolella, joka on ollut olemassa jo muutaman päivän ajan ja joka on sen jälkeen aiheuttanut märkivää purkautumista puhkeamalla. Nenäontelotutkimuksessa paljastui infektoitunut kystinen vaurio oikean nenän eteisen tyvessä, kohti alempaa tärykalvoa kaventamalla oikeaa nenäkäytävää. Myös vasemmassa nenäontelossa havaittiin samanlainen kystinen vaurio, mutta se oli kivuton eikä siinä ollut merkkejä infektiosta. Antibioottihoito (amoksisilliini + klavulanaatti 1000 mg, 2 × 1, 7 d) ja anti-inflammatorinen hoito aloitettiin. Tietokonetomografiassa (CT) otettiin kuvat seuraavilla parametreilla: näkökenttä: 150 mm; leikkauspaksuus: 1 mm; 200 mA 120 kV (Aquilion ONE 320, Toshiba Medical Systems Corporation, Japani). Tietokonetomografiakuvaus osoitti hyvin rajattuja hypodenssisia kystisiä leesioita nenän eteisen lattian molemmilla puolilla, joiden halkaisija vasemmalla puolella on noin 2 cm ja oikealla puolella noin 1 cm (kuvat 1(a) ja 1(b)). Magneettikuvaus (MR) tehtiin Ingenia 3.0 T -laitteella (Philips Healthcare, Alankomaat) antibioottihoidon jälkeen. Magneettikuvauksessa näkyi hyvin rajattu kystinen leesio, jossa ei ollut kontrastia ja joka näytti hypointensiiviseltä T1-näytössä ja hyperintensiiviseltä T2-näytössä samassa paikassa (kuvat 1(c) ja 1(d)). Kystat poistettiin sublabiaalisella lähestymistavalla (kuva 2). Oikeanpuoleisessa kystassa on aiemmasta infektiosta johtuvia fibroottisia kiinnikkeitä, kun taas vasemmanpuoleisen kystan rajat olivat helposti erotettavissa ympäröivistä rakenteista. Kystan seinämän valomikroskopiassa näkyi vähän soluja sisältävä sidekudos, jota ympäröi litteä levyepiteeli. Mikroskooppisesti kystan seinämässä näkyi kroonisia tulehdussoluja, ja seinämä oli vuorattu kahdella levyepiteelikerroksella. Toisen kystan seinämä oli pseudostratifioituneen pylväsmäisen epiteelin peitossa (kuva 3). Molemmat vauriot todettiin histopatologisessa tutkimuksessa nasoalveolaarisiksi kystoiksi. Leikkauksen jälkeen ei havaittu komplikaatioita, eikä 6 kuukauden seurannassa havaittu uusiutumista.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(b)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(a)
(b)
3. Keskustelu
Nasoalveolaarinen kysta (NAC-kysta, nasoalveolaarinen kysta) on synnynnäinen patologia, ja sen etiologiasta on kehitetty kaksi teoriaa. Ensimmäisen teorian mukaan kystat kehittyvät nasolakrimaalikanavan jäännöksinä ja toisen teorian mukaan kystat ovat alkion fissuurakystia. Kun ne kuvattiin ensimmäisen kerran, niiden ajateltiin kehittyvän limakalvon rauhasten retentiosta. Myöhemmin Kleinstadt ehdotti, että nämä vauriot kehittyivät kudoksesta, joka oli jäänyt väliin alkion nenän limakalvon, nenäproteesin ja lateraalisen-mediaalisen nenäproteesin yhdistyessä .
NAC on yleensä oireeton ja sijaitsee nenän siiven vieressä. Kystan koon kasvaessa se muuttuu oireelliseksi ja aiheuttaa yleensä turvotusta kasvoihin ja kovaan kitalakeen. Yleisin vaiva on nenän tukkoisuus . Nestettä sisältävä seerumipitoinen NAC voi infektoitua ja valua nenään tai suuonteloon aiheuttaen pahanhajuista hajua ja kipua suussa ja nenässä. Vaikka nasoalveolaarinen kysta on hyvänlaatuinen sairaus, siihen on raportoitu liittyvän pahanlaatuista rappeutumista .
NAC on pehmytkudosvaurio, joka yleensä sijoittuu leukaluun sisälle. Siksi TT-kuvaus on suositeltavin katselumenetelmä, koska se näyttää kystan sijainnin ja sen suhteen nenä- ja suuonteloon sekä luun rakenteen tilan yksityiskohtaisesti . MR-kuvantamisella on etulyöntiasema tietokonetomografiaan verrattuna, koska sillä voidaan näyttää kystan sisältö, ja sitä olisi suosittava lisätutkimuksena tapauksissa, joissa epäillään pahanlaatuisuutta. NAC ei aiheuta tuhoa viereisissä luurakenteissa. Kystan pitkäaikainen puristusvaikutus voi kuitenkin aiheuttaa luukudoksen eroosiota ja jopa vikoja. TT-kuvauksessa voidaan näiden löydösten lisäksi havaita sklerosoivaa tiheyden lisääntymistä vaurion ympärillä. Tapauksessamme CT-kuvaustutkimus osoitti hyvin ympyröityneen kystisen leesion. Ympäröivien luurakenteiden puristumisen vuoksi havaittiin sileä pintaeroosio. Hyvin ympyröityjen kystien erotusdiagnostiikassa, jotka liittyvät yläleuan etualueeseen, nenän eteiseen ja kovaan suulakihalkioon, tulisi nasoalveolaarisen kystan lisäksi muistaa myös odontogeeniset kystat ja neoplastiset leesiot .
NAC hoidetaan kirurgisella poistolla sublabiaalisella lähestymistavalla . Muita vaihtoehtoisia hoitoja ovat kystan sisällön aspiraatio, endoskooppinen kystan marsupialisaatio transnasaalisella lähestymistavalla ja sklerosoivien aineiden injektio . Lee ja muut vertasivat NAC-potilaiden molempia ryhmiä, sublabiaalisella lähestymistavalla hoidettuja potilaita ja transnasaalisella endoskooppisella marsupialisaatiolla hoidettuja potilaita . Näiden tutkimusten mukaan transnasaalinen endoskooppinen marsupialisaatio todettiin edullisemmaksi kuin sublabiaalinen poisto, koska se lyhensi leikkausaikaa, pienensi kustannuksia ja lyhensi leikkauksen jälkeistä kipua. Leikkauksen jälkeen ei raportoitu uusiutumista kummassakaan ryhmässä. Johtopäätöksenä todettiin, että transnasaalinen endoskooppinen marsupialisaatio on edullinen ja tehokas menetelmä NAC:n hoidossa. Özer et al. raportoivat nasoalveolaarisen kystan tapauksesta, joka hoidettiin transnasaalisella endoskooppisella lähestymistavalla, ja kysta poistettiin kokonaan. Meidän tapauksessamme pyrimme poistamaan koko kystan seinämän marsupialisaation sijaan ja teimme poiston sublabiaalisella lähestymistavalla kystien lokalisoinnin, koon ja infektiohistorian vuoksi. Luuhun kiinnittynyt osa kystan seinämästä saatiin rajattua helposti, kun taas sublabiaalisen alueen pehmytkudoksessa oleva osa kystan seinämästä saatiin erotettua vaikeasti erityisesti infektoituneen kystan puolelta. Ohut kystan seinämä vaati hidasta dissekointia, ja sublabiaalinen lähestymistapa mahdollistaa hyvän pääsyn pyriformiseen aukkoon ja laajan altistumisen koko kystalle.
Kliiniset ja radiologiset löydökset riittävät NAC:n diagnoosiin, mutta lopullinen diagnoosi asetetaan histopatologisella tutkimuksella. NAC:n histopatologinen tutkimus paljastaa kystisen rakenteen, jossa on kuitumainen kapseli, joka voi sisältää pikarisoluja ja on päällystetty pseudostratifioituneella pylväsmäisellä epiteelillä. Kystan koon kasvaessa intraluminaalinen paine kasvaa ja pylväsmäinen epiteeli korvautuu kerrostuneella levyepiteelillä. Tapauksessamme histopatologinen tutkimus korjasi preoperatiivisen diagnoosin, joka oli yhteensopiva NAC:n kanssa.
4. Johtopäätökset
Bilateraalinen NAC vaikuttaa hyvin harvinaiselta ja voi aiheuttaa nenän tukkeutumisen. Hengitysvaikeuksia arvioitaessa NAC tulisi pitää mielessä.
Kilpailevat etunäkökohdat
Tekijät ilmoittavat, ettei heillä ole kilpailevia etunäkökohtia.
Tekijöiden panos
Potilaiden seurannasta ja kirjoittamisesta vastasivat Uzeyir Yildizoglu ja Fatih Arslan. Kirjallisuuskatsauksen teki Bahtiyar Polat. Konsultti tohtori Abdullah Durmaz suoritti lopputarkastuksen.