Introduction
Les fistules artérielles systémiques-pulmonaires sont des communications anormales entre des artères systémiques aberrantes ou hypertrophiques et l’artère pulmonaire1. Ce type de malformations artérielles peut se produire entre l’artère pulmonaire et les artères intercostales, ou les artères mammaires internes, bronchiques, péricardiques ou œsophagiennes.2,3
Les fistules artérielles systémiques-pulmonaires peuvent être acquises, secondaires à des événements inflammatoires/infectieux (par exemple : actynomicose, tuberculose), à des interventions chirurgicales (post cardiothoraciques ou procédures de drainage thoracique) ou à des causes néoplasiques. Cependant, le jeune âge auquel certains des cas rapportés de ces fistules ont été détectés, suggère qu’il pourrait s’agir d’anomalies congénitales rares, avec seulement 20 cas décrits de fistules artério-artérielles d’étiologie congénitale.2-Les patients présentant ce type d’anomalies peuvent présenter une dyspnée, une hémoptysie et/ou des symptômes d’insuffisance cardiaque congestive ou être asymptomatiques. En l’absence de symptômes, c’est parfois la présence d’un bourdonnement ou d’un souffle à l’auscultation cardiopulmonaire qui déclenche l’imagerie et l’investigation diagnostique. Dans ce contexte, une radiographie du thorax peut révéler des modifications telles qu’une encoche dans les côtes ou un infiltrat pulmonaire.7,8,5,3 Les conséquences potentielles de ce type de fistules vasculaires sont une insuffisance cardiaque due à une surcharge volumique, une hypertension pulmonaire et des complications infectieuses et/ou des hémorragies graves dues à une rupture3.
Les auteurs présentent un rapport de cas d’un jeune homme qui, sur la base des résultats d’imagerie, a été diagnostiqué avec une fistule artérielle entre les artères intercostales et l’artère pulmonaire.
Rapport de cas
Un homme caucasien de 35 ans, et ouvrier du bâtiment, a été admis aux urgences de notre hôpital avec une dyspnée soudaine. Il n’y avait pas d’antécédents d’autres symptômes ou signes des voies respiratoires (comme une hémoptysie) ou du système cardiaque (palpitations). Le patient a mentionné des épisodes antérieurs sporadiques de dyspnée soudaine et a déclaré qu’il ne prenait aucun médicament. Il n’y avait pas d’antécédents médicaux personnels ou familiaux pertinents.
Le patient a nié avoir des habitudes tabagiques, alcooliques ou de drogues et il n’y avait pas d’antécédents d’admissions antérieures. L’évaluation clinique du patient n’a révélé qu’un bronchospasme discret après auscultation pulmonaire. Une radiographie du thorax a montré une encoche unilatérale inférieure des 4-7e côtes gauches, une hypotransparence pulmonaire inférieure gauche et une vasculature proéminente (figures 1 et 2).
Radiographie de la poitrine (incidence postéro-antérieure) – démontrant une encoche unilatérale inférieure de la 4e à la 7e côte gauche, un tiers inférieur hypotransparent du poumon gauche et une proéminence vasculaire homolatérale.
Radiographie du thorax (incidence latérale) démontrant une hypotransparence pulmonaire inférieure gauche.
Une angio-TDM du thorax a été réalisée et a révélé une réduction relative du rehaussement de la branche gauche de l’artère pulmonaire (Fig. 3), une dilatation et une tortuosité homolatérales des artères intercostales (Fig. 4, 6 et 7) avec un enchevêtrement de vaisseaux sanguins artériels (Fig. 8) (partiellement extrapleuraux, transpleuraux et intraparenchymateux) se drainant vers l’artère pulmonaire gauche. Des modifications parenchymateuses pulmonaires adjacentes comme des bronchectasies de traction ont également été observées (Fig. 5). Aucun signe tomodensitométrique d’hypertension pulmonaire n’était présent et le calibre des artères bronchiques était normal.
Image axiale de l’Angio – CT thoracique, démontrant un faible rehaussement relatif de la branche gauche de l’artère pulmonaire par rapport à la branche controlatérale.
Image axiale de l’Angio – CT thoracique, démontrant une dilatation et une tortuosité du calibre des artères intercostales et une augmentation du calibre d’une branche segmentaire de l’artère pulmonaire gauche.
Image de tomodensitométrie sagittale (fenêtre pulmonaire) démontrant une bronchectasie de traction et une bronchiolectasie en localisation sous-pleurale dans le poumon inférieur gauche.
Reconstruction coronale par scanner 3D démontrant la dilatation et la tortuosité des artères intercostales.
Reconstruction coronale de CT 3D démontrant une dilatation et une tortuosité des artères intercostales et une dilatation de la branche segmentaire de l’artère pulmonaire gauche associée à un enchevêtrement périphérique de vaisseaux sanguins artériels dans le poumon inférieur gauche.
Reconstruction coronale oblique de scanner 3D démontrant un enchevêtrement de vaisseaux sanguins artériels (partiellement extrapleuraux, transpleuraux et intraprenchymes) se drainant via le transparenchyme vers l’artère pulmonaire gauche.
Une angiographie artérielle sélective des artères intercostales 4-7 a été réalisée pour confirmer que la malformation vasculaire diagnostiquée était exclusivement artérielle (figures 9 et 10), démontrant des artères intercostales dilatées et une fistule artérielle exclusive entre les artères systémiques et pulmonaires gauches par un enchevêtrement de vaisseaux sanguins artériels (figures 10 et 11). Les artères bronchiques n’ont pas été évaluées.
Image de l’angiographie sélective de la 4ème artère intercostale gauche démontrant un calibre accru et une tortuosité de l’artère intercostale.
Image de l’angiographie sélective de la 7e artère intercostale gauche démontrant, outre le calibre accru et la tortuosité de l’artère intercostale, une connexion fistuleuse artérielle exclusive entre la circulation artérielle systémique, via l’artère intercostale, et l’artère pulmonaire gauche.
Image de l’angiographie sélective de la 7e artère intercostale gauche démontrant, une anastomose artérielle exclusive avec l’artère pulmonaire homolatérale.
Pendant ce temps d’évaluation, le patient est resté asymptomatique et une approche thérapeutique (embolisation versus approche chirurgicale) n’a pas encore été définie.
Discussion
Les manifestations cliniques des fistules artérielles systémiques-pulmonaires peuvent être interprétées à tort comme une perméabilité du canal artériel ou des malformations artério-veineuses et les symptômes dépendent, en partie, du retentissement fonctionnel qui est proportionnel à la taille du vaisseau impliqué dans l’anastomose vasculaire anormale et à la distance cardiaque2,8. La radiographie du thorax dans ce type de malformations vasculaires montre une encoche unilatérale des côtes inférieures et une hypotransparence pulmonaire, suggérant des infiltrats pulmonaires et/ou une augmentation des vaisseaux sanguins (comme dans notre rapport de cas).3
Dans les rapports de cas décrits dans la littérature, les anastomoses artérielles pulmonaires systémiques sont généralement multiples et des malformations artério-veineuses peuvent être présentes avec des conséquences cardiovasculaires.3 Dans notre rapport de cas, il n’y a pas de signe radiologique de conséquence cardiovasculaire puisque l’ICT (rapport cardiothoracique) et le calibre de l’artère pulmonaire commune sont normaux et que la fistule est exclusivement artérielle, constatation qui a été confirmée angiographiquement en montrant l’anastomose artérielle entre les artères intercostales gauches et l’artère pulmonaire gauche.
En ce qui concerne l’anastomose artérielle systémique-pulmonaire, ce rapport de cas représente un cas exceptionnel, en ce qui concerne l’exubérance du shunt, le modèle de drainage (exclusivement artériel) et sans conséquences fonctionnelles connues. L’embolisation artérielle par cathéter ou la résection chirurgicale peuvent être envisagées comme approches thérapeutiques dans ce type de malformations vasculaires, cependant des récidives ont été décrites en post-embolisation.1,3,6
Conclusion
Les fistules artérielles systémiques-pulmonaires peuvent se présenter par des symptômes ou être asymptomatiques et peuvent être acquises ou congénitales. Les auteurs décrivent un cas exceptionnel de fistule artério-artérielle, remarquable par son exubérance radiologique, type de malformation qui est une fistule artérielle exclusive entre les artères systémiques intercostales et l’artère pulmonaire sans communication artério-veineuse pulmonaire. Dans notre cas, la présence d’anomalies parenchymateuses, telles que des bronchectasies adjacentes à l’enchevêtrement de vaisseaux sanguins, peut suggérer une histoire d’étiologie inflammatoire/infectieuse antérieure.
Divulgations éthiquesProtection des sujets humains et animaux
Les auteurs déclarent qu’aucune expérience n’a été réalisée sur des humains ou des animaux pour cette étude.
Confidentialité des données
Les auteurs déclarent avoir suivi les protocoles de leur centre de travail sur la publication des données des patients
Droit à la vie privée et au consentement éclairé.