Abstract
Les kystes bronchogéniques issus de l’estomac sont peu fréquents. Nous discutons d’une jeune patiente avec des kystes de duplication entérique présumés qui s’est avérée avoir trois kystes bronchogéniques et gastro-entériques lors de l’examen pathologique. Nous discutons de la physiopathologie des kystes bronchogéniques et de leur potentiel malin.
1. Introduction
Les kystes bronchogènes provenant de l’estomac sont une entité relativement rare. Des cas de kystes bronchogènes intra-abdominaux ont été rapportés il y a déjà cinquante ans, avec moins de 25 rapports publiés dans la littérature. Ce rapport met en évidence un cas rare de trois kystes bronchogènes survenant dans la paroi gastrique d’un patient adulte.
2. Contexte
Une femme de 29 ans qui avait ressenti une douleur sévère du quadrant supérieur gauche pendant sa grossesse s’est présentée à notre clinique. Pendant sa grossesse, elle a subi une imagerie qui a mis en évidence plusieurs grandes structures kystiques qui semblaient provenir de l’estomac. On a supposé qu’il s’agissait de kystes de duplication entérique. En raison de la nature symptomatique, de l’insécurité diagnostique et de l’inquiétude quant au potentiel malin de ces kystes, une résection a été recommandée.
Elle n’avait pas d’autres antécédents médicaux pertinents. Elle a couru en cross country au lycée et était en bonne santé. Elle n’a pas eu d’autres problèmes avec ses grossesses précédentes. Elle était non-fumeuse.
Lors de l’examen physique, elle présentait une plénitude palpable dans le quadrant supérieur gauche mais n’était pas distendue, douce et non tendue. Les examens de laboratoire préopératoires pertinents n’ont révélé aucune anomalie.
L’imagerie par scanner a montré trois masses kystiques simples à paroi mince d’apparence bénigne et bien délimitées dans l’abdomen supérieur gauche, ayant toutes un effet de masse sur l’estomac. Les kystes mesuraient 9,2 × 6,6 cm, 1,8 × 1,7 cm et 3,0 × 2,8 cm et étaient situés respectivement le long de la face postérieure de l’estomac supérieur, de l’abdomen supérieur antérolatéral et de la grande courbure de l’estomac (figures 1 et 2). Il y avait eu une légère croissance d’intervalle par rapport à une tomographie un an auparavant.
La patiente s’est rendue au bloc opératoire où elle a subi une résection cunéiforme via une incision médiane supérieure des trois kystes sans complications. En peropératoire, les kystes ne communiquaient pas avec la lumière gastrique mais provenaient de la paroi gastrique. Ils étaient tous mous et remplis d’un liquide cristallin chargé de particules.
La pathologie a montré des kystes bénins de développement, à paroi mince, avec une paroi musculaire lisse. Ils étaient tapissés d’un épithélium glandulaire cilié et mucineux respiratoire ressemblant à l’épithélium de l’estomac et du système respiratoire cohérent avec les kystes bronchogéniques et combinés bronchogéniques/gastro-entériques (figures 3-5).
Au vu de la pathologie, un scanner thoracique a été réalisé et a montré une agénésie bronchique partielle du lobe inférieur gauche. Il n’y avait pas de lésions kystiques pulmonaires. Le patient, cependant, est resté asymptomatique sans aucun signe de difficulté respiratoire ou d’hypoxie et aucun autre bilan n’a été réalisé.
3. Discussion
Il existe une rareté de cas rapportés de kystes bronchogènes intra-abdominaux. Notre cas décrit un cas unique de trois kystes bronchogènes ou mixtes bronchogènes/entériques gastriques symptomatiques. Gensler et al. ont rapporté en 1966 le premier cas de kyste gastrique intramural composé d’un épithélium cylindrique cilié pseudostratifié avec métaplasie malpighienne focale. Depuis lors, l’examen de la littérature révèle moins de trente rapports de cas de kystes bronchogéniques uniques situés dans la muqueuse gastrique.
Les kystes bronchogéniques naissent généralement de l’intestin antérieur au cours du développement embryologique, entre la 3e et la 7e semaine de vie . L’épithélium œsophagien subit une phase transitoire de formation de cils au cours de la dixième semaine de gestation avant de se différencier en épithélium pavimenteux habituel. Ceci pourrait potentiellement expliquer le mécanisme physiopathologique de la présence d’épithélium respiratoire dans le tractus gastro-intestinal proximal . Les anomalies bronchogéniques congénitales se trouvent plus souvent dans le médiastin, typiquement dans l’œsophage, ou dans l’espace rétropéritonéal . Des kystes bronchogéniques ont également été signalés sur la peau et le diaphragme et dans le péricarde .
Les patients ont été signalés comme présentant des symptômes allant du reflux aux douleurs abdominales, certains ne présentant aucun symptôme . Le traitement va de l’observation à l’aspiration et à la résection. Des patients ont signalé une récurrence des kystes après aspiration. Quoi qu’il en soit, la majorité des patients semblent avoir subi une résection. La patiente dont le cas a été rapporté a ressenti des douleurs abdominales pendant la grossesse, qui se sont résorbées après l’accouchement, peut-être en raison d’un effet de masse. Une composante hormonale n’a pas pu être exclue.
Il y a eu quelques rapports de cas publiés de kystes bronchogènes impliqués dans un adénocarcinome , un carcinome bronchioloalvéolaire, un neuroblastome et un rhabdomyosarcome ; cependant, il y a peu de données dans la littérature pour suggérer un potentiel oncologique pour les kystes bronchogènes . La plupart des kystes bronchogéniques sont découverts fortuitement et réséqués sur le moment. Vazquez et al. décrivent un cas de kyste bronchogénique qui a été découvert en même temps qu’un neuroblastome chez un patient pédiatrique. Ceux-ci ont été réséqués lors de procédures distinctes. Ils discutent de la base génétique de cette association avec des spéculations sur les mutations oncogéniques. Sullivan et al. ont rapporté un cas d’adénocarcinome provenant d’un kyste bronchogénique rétropéritonéal. Dans ce cas, l’épithélium cylindrique cilié n’était pas présent. De plus, certaines études ont suggéré que la perte du revêtement épithélial est associée à la malignité. Dans notre étude de cas, l’épithélium respiratoire cilié était présent sans aucun signe de malignité. Cependant, l’association entre la malignité et les kystes bronchogéniques reste peu claire.
Ce cas met en évidence une découverte rare de kystes bronchogéniques multiples provenant de la paroi gastrique. Il est clair que des recherches supplémentaires doivent être menées pour mieux comprendre la physiopathologie de ces kystes bronchogéniques congénitaux. Les lésions kystiques symptomatiques ou découvertes fortuitement dans l’intestin antérieur sont généralement considérées comme bénignes. Les lésions symptomatiques justifient probablement une résection, surtout en cas d’incertitude diagnostique. Il existe des rapports occasionnels de saignement, d’ulcération ou d’obstruction , et, selon la situation clinique, la résection plutôt que l’observation continue peut être appropriée.
Conflit d’intérêts
Les auteurs déclarent qu’il n’y a pas de conflit d’intérêts concernant la publication de cet article.