Wprowadzenie
Tętnicze przetoki systemowo-płucne są nieprawidłowymi połączeniami pomiędzy aberracyjnymi lub przerostowymi tętnicami systemowymi a tętnicą płucną.1 Ten rodzaj malformacji tętniczych może występować między tętnicą płucną a tętnicami międzyżebrowymi, tętnicami sutkowymi wewnętrznymi, oskrzelowymi, osierdziowymi lub przełykowymi.2,3
Tętnicze przetoki systemowo-płucne mogą być nabyte, wtórne do zdarzeń zapalnych/zakaźnych (np. aktynomikozy, gruźlicy), zabiegów chirurgicznych (po zabiegach kardiochirurgicznych lub zabiegach drenażu klatki piersiowej) lub nowotworowych. Jednak młody wiek, w którym wykryto niektóre z opisanych przypadków tych przetok, sugeruje, że mogą to być rzadkie anomalie wrodzone – opisano jedynie 20 przypadków przetok tętniczo-tętniczych o etiologii wrodzonej.2-Pacjenci z tego typu anomaliami mogą prezentować duszność, krwioplucie i/lub objawy zastoinowej niewydolności serca lub mogą być bezobjawowi i zwykle, gdy nie ma żadnych objawów, czasami to obecność szumu lub szmeru w badaniu osłuchowym układu krążenia uruchamia badania obrazowe i diagnostyczne. W tym kontekście badanie radiologiczne klatki piersiowej może ujawnić takie zmiany, jak wcięcie żeber lub naciek płucny.7,8,5,3 Potencjalne konsekwencje tego rodzaju przetok naczyniowych obejmują niewydolność serca spowodowaną przeciążeniem objętościowym, nadciśnienie płucne oraz powikłania infekcyjne i/lub ciężkie krwawienie w wyniku pęknięcia.3
Autorzy przedstawiają opis przypadku młodego mężczyzny, u którego na podstawie wyników badań obrazowych rozpoznano przetokę tętniczą pomiędzy tętnicami międzyżebrowymi a tętnicą płucną.
Raport przypadku
Mężczyzna rasy kaukaskiej w wieku 35 lat, pracownik budowlany, został przyjęty na izbę przyjęć naszego szpitala z nagłą dusznością. W wywiadzie nie było żadnych innych objawów lub oznak ze strony układu oddechowego (takich jak krwioplucie) lub układu krążenia (kołatanie serca). Pacjent wspomniał o wcześniejszych sporadycznych epizodach nagłej duszności i stwierdził, że nie przyjmuje żadnych leków. Pacjent nie palił papierosów, nie nadużywał alkoholu, nie zażywał narkotyków, nie był wcześniej hospitalizowany. Ocena kliniczna pacjenta ujawniła jedynie dyskretny skurcz oskrzeli po osłuchaniu płuc. W badaniu radiologicznym klatki piersiowej stwierdzono jednostronne wcięcie dolnych żeber 4-7 lewego żebra, hipotransparentność dolnej części lewego płuca oraz wydatne naczynia krwionośne (ryc. 1 i 2).
Rentgenogram klatki piersiowej (ustawienie tylno-przednie) – uwidaczniający dolne jednostronne wcięcie żeber od 4 do 7 lewego żebra, hipotransparentną dolną trzecią część lewego płuca i homolateralne uwypuklenie naczyniowe.
Rentgenogram klatki piersiowej (zachyłek boczny) wykazujący hipotransparentność płuca dolnego lewego.
Wykonano angiografię klatki piersiowej, która wykazała względne zmniejszenie wzmocnienia lewej gałęzi tętnicy płucnej (ryc. 3), homolateralne poszerzenie i krętość tętnic międzyżebrowych (ryc. 4, 6 i 7) z plątaniną naczyń tętniczych (ryc. 8) (częściowo zewnątrzpłucnych, przezpłucnych i wewnątrzpłucnych) odprowadzających krew do lewej tętnicy płucnej. Stwierdzono również zmiany w miąższu płuc o charakterze bronchiektaz trakcyjnych (ryc. 5). W TK nie stwierdzono cech nadciśnienia płucnego, a kaliber tętnic oskrzelowych był prawidłowy.
Aksjalny obraz angio TK klatki piersiowej, wykazujący względnie słabe wzmocnienie lewej gałęzi tętnicy płucnej w porównaniu z gałęzią kontralateralną.
Aksjalny obraz angio TK klatki piersiowej, wykazujący poszerzenie kalibru i krętość tętnic międzyżebrowych oraz zwiększony kaliber gałęzi segmentalnej lewej tętnicy płucnej.
Zagregowany obraz TK (okno płucne) wykazujący bronchiektazę trakcyjną i bronchiolektazę w lokalizacji podopłucnowej w lewym płucu dolnym.
3D CT coronal reconstruction demonstrating dilatation and tortuosity of the intercostal arteries.
3D CT coronal reconstruction demonstrating dilatation and tortuosity of the intercostal arteries and dilatation of segmental branch of the left pulmonary artery associated by a peripheral tangle of arterial blood vessels in the left lower lung.
Rekonstrukcja skośna koronowa TK 3D przedstawiająca plątaninę naczyń tętniczych (częściowo zewnątrzopłucnowych, zewnątrzopłucnowych i wewnątrzpowięziowych) odprowadzających przez miąższ przezbłonowy do lewej tętnicy płucnej.
W celu potwierdzenia, że rozpoznana malformacja naczyniowa ma charakter wyłącznie tętniczy, wykonano selektywną angiografię tętnic międzyżebrowych 4-7 (ryc. 9 i 10), wykazując poszerzone tętnice międzyżebrowe oraz wyłączną przetokę tętniczą pomiędzy lewą tętnicą systemową a tętnicą płucną poprzez plątaninę naczyń tętniczych (ryc. 10 i 11). Nie oceniano tętnic oskrzelowych.
Zdjęcie z angiografii selektywnej 4. lewej tętnicy międzyżebrowej wykazujące zwiększony kaliber i krętość tętnicy międzyżebrowej.
Obraz angiografii selektywnej 7. lewej tętnicy międzyżebrowej wykazujący, oprócz zwiększonego kalibru i krętości tętnicy międzyżebrowej, wyłączne tętnicze połączenie przetokowe pomiędzy krążeniem systemowym, poprzez tętnicę międzyżebrową, a lewą tętnicą płucną.
Obraz angiografii selektywnej 7. lewej tętnicy międzyżebrowej przedstawiający wyłączne zespolenie tętnicze z homolateralną tętnicą płucną.
W tym czasie chory pozostawał bezobjawowy, a sposób postępowania terapeutycznego (embolizacja vs. postępowanie chirurgiczne) nie został jeszcze określony.
Dyskusja
Kliniczne objawy przetok tętniczych systemowo-płucnych mogą być błędnie interpretowane jako drożność przewodu tętniczego lub malformacje tętniczo-żylne, a objawy zależą częściowo od czynnościowej reperkusji, która jest proporcjonalna do wielkości naczynia objętego nieprawidłowym zespoleniem naczyniowym i odległości od serca.2,8 Zdjęcie rentgenowskie klatki piersiowej w tego typu malformacjach naczyniowych wykazuje jednostronne wcięcie dolnego żebra i hipotransparentność płuc, sugerując nacieki płucne i/lub zwiększone naczynia krwionośne (jak w naszym opisie przypadku).3
W opisach przypadków opisanych w literaturze, systemowe płucne zespolenia tętnicze są zwykle mnogie i malformacje tętniczo-żylne mogą być obecne z konsekwencjami sercowo-naczyniowymi.3 W naszym opisie przypadku nie ma radiologicznych oznak konsekwencji sercowo-naczyniowych, ponieważ ICT (cardiothoracic ratio) i kaliber tętnicy płucnej wspólnej są prawidłowe, a przetoka jest wyłącznie tętnicza, co zostało potwierdzone angiograficznie przez wykazanie tętniczego zespolenia między lewą tętnicą międzyżebrową a lewą tętnicą płucną.
Jeśli chodzi o systemowo-płucne zespolenie tętnicze, ten opis przypadku reprezentuje wyjątkowy przypadek, jeśli chodzi o wybujałość shuntu, wzór drenażu (wyłącznie tętniczy) i bez znanych konsekwencji funkcjonalnych. Przezcewnikowa embolizacja tętnic lub chirurgiczna resekcja mogą być rozważane jako metody terapeutyczne w tego typu malformacjach naczyniowych, jednak opisywano nawroty po zabiegu embolizacji.1,3,6
Wniosek
Tętnicze przetoki systemowo-płucne mogą dawać objawy lub przebiegać bezobjawowo, mogą być nabyte lub wrodzone. Autorzy opisują wyjątkowy przypadek przetoki tętniczo-tętniczej, wyróżniający się bujnością radiologiczną, typ malformacji będący wyłączną przetoką tętniczą pomiędzy tętnicami systemowymi międzyżebrowymi a tętnicą płucną, bez tętniczo-żylnej komunikacji płucnej. W naszym przypadku obecność nieprawidłowości miąższowych, takich jak bronchiektoza sąsiadująca z plątaniną naczyń krwionośnych, może sugerować historię wcześniejszej etiologii zapalnej/infekcyjnej.
Ujawnienia etyczneOchrona ludzi i zwierząt
Autorzy oświadczają, że w tym badaniu nie przeprowadzano żadnych eksperymentów na ludziach ani zwierzętach.
Prawo do prywatności i świadoma zgoda