Abstract
Torbiele nosowo-pęcherzykowe, które wywodzą się z pozostałości nabłonka przewodu nosowo-łzowego, są niezębopochodnymi zmianami tkanek miękkich górnej szczęki. Uważa się, że torbiele te mają charakter rozwojowy i objawiają się pełnością górnej wargi i nosa, obrzękiem podniebienia, a czasem niedrożnością nosa. Ze względu na problemy kosmetyczne, są one często diagnozowane we wczesnym stadium. Zmiany te ujawniają się najczęściej jednostronnie, ale mogą być również widoczne obustronnie. W niniejszym opisie przypadku przedstawiono pacjenta, który skarżył się na niedrożność nosa, a następnie zdiagnozowano u niego obustronne torbiele nosowo-pęcherzykowe i leczono je poprzez wycięcie podgłośniowe, omówiono cechy kliniczne i metody leczenia wraz z przeglądem piśmiennictwa.
1. Wprowadzenie
Torbiel nosowo-pęcherzykowa (NAC) jest nazywana torbielą nosowo-wargową lub torbielą Klestadta. To zaburzenie rozwojowe, które definiuje się jako niezębodontyczną torbiel szczęki górnej, występuje czterokrotnie częściej u kobiet niż u mężczyzn. Najczęściej jest zlokalizowana jednostronnie i lewostronnie, ale rzadko może być widoczna obustronnie. Pacjenci zgłaszają się głównie w czwartej lub piątej dekadzie życia. Zmiany te stanowią około 0,7% wszystkich torbieli szczękowych. Typowymi dolegliwościami pacjentów są niedrożność nosa i zniekształcenie twarzy. NAC, zlokalizowane w podniebieniu twardym i przedsionku nosa, objawiają się wypełnieniem bruzdy nosowo-wargowej, podśluzówkową masą o gładkiej powierzchni na podniebieniu twardym oraz wybrzuszeniem u podstawy przedsionka nosa. Torbiele te są zwykle niebolesne, ale w przypadku zakażenia mogą powodować ból i ropną wydzielinę w drogach nosowych lub w jamie ustnej. W niniejszej pracy, z uwagi na rzadkość występowania, przedstawiono przypadek obustronnie zlokalizowanej NAC. Omówiono etiologię, cechy kliniczne i metody leczenia wraz z przeglądem piśmiennictwa.
2. Prezentacja przypadku
Trzydziestodwuletnia pacjentka została przyjęta do naszego oddziału otolaryngologii ze skargami na trudności w oddychaniu i szybko narastający bolesny obrzęk po prawej stronie nosa, który istniał od kilku dni, a następnie powodował ropną wydzielinę przez pęknięcie. W badaniu rynoskopowym przednim stwierdzono zakażoną zmianę torbielowatą u podstawy prawego przedsionka nosa, w kierunku małżowiny nosowej dolnej, zwężającą prawy przewód nosowy. Podobną zmianę torbielowatą stwierdzono również w lewej jamie nosa, ale była ona niebolesna i nie wykazywała cech zakażenia. Rozpoczęto antybiotykoterapię (amoksycylina + klawulanian 1000 mg, 2 × 1, 7 d) oraz leczenie przeciwzapalne. W tomografii komputerowej (CT, computed tomography) uzyskano obrazy o następujących parametrach: pole widzenia: 150 mm; grubość przekroju: 1 mm; 200 mA 120 kV (Aquilion ONE 320, Toshiba Medical Systems Corporation, Japonia). Tomografia komputerowa wykazała dobrze odgraniczone, hipodensyjne zmiany torbielowate po obu stronach dna przedsionka nosa o średnicy około 2 cm po stronie lewej i około 1 cm po stronie prawej (ryc. 1(a) i 1(b)). Po antybiotykoterapii wykonano obrazowanie metodą rezonansu magnetycznego (MR) przy użyciu aparatu Ingenia 3.0 T (Philips Healthcare, Holandia). Obrazowanie MR wykazało dobrze obwiedzione zmiany torbielowate, które nie wykazywały kontrastu i wyglądały na hipointensywne w projekcji T1 i hiperintensywne w projekcji T2 w tej samej lokalizacji (Ryc. 1(c) i 1(d)). Torbiele zostały wycięte z dostępu podłopatkowego (Rycina 2). Prawa torbiel ma zwłókniałe zrosty spowodowane wcześniejszą infekcją, podczas gdy granice torbieli po lewej stronie można było łatwo oddzielić od otaczających struktur. W mikroskopii świetlnej ściany torbieli uwidoczniono tkankę łączną z nielicznymi komórkami, wyścieloną nabłonkiem płaskim płaskim. Mikroskopowo w ścianie tej torbieli widoczne były ogniska przewlekłych komórek zapalnych, a ściana wyścielona była dwiema warstwami nabłonka płaskiego. Ściana drugiej torbieli była wyścielona pseudostratyfikowanym nabłonkiem kolumnowym (ryc. 3). W badaniu histopatologicznym obie zmiany zweryfikowano jako torbiele nosowo-pęcherzykowe. Po zabiegu nie obserwowano powikłań, a w 6-miesięcznej obserwacji nie stwierdzono nawrotu choroby.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(a)
(b)
3. Dyskusja
Torbiel nosowo-pęcherzykowa (NAC) jest patologią wrodzoną, a na temat jej etiologii powstały dwie teorie. Pierwsza teoria mówi o torbielach rozwijających się jako pozostałości kanału nosowo-łzowego, a druga o torbielach będących embrionalnymi torbielami szczelinowymi. Kiedy opisywano je po raz pierwszy, uważano, że powstają w wyniku zatrzymania gruczołów śluzowych. Później Kleinstadt zasugerował, że zmiany te rozwinęły się z tkanki pozostałej pomiędzy podczas łączenia się embrionalnej błony śluzowej nosa, wyrostka szczękowego i wyrostka nosowego bocznego-przyśrodkowego .
NAC zwykle jest bezobjawowa i znajduje się obok skrzydełka nosa. W miarę wzrostu wielkości torbieli staje się ona objawowa i zwykle powoduje obrzęk twarzy i podniebienia twardego. Najczęstszą dolegliwością jest przekrwienie błony śluzowej nosa. Zawierający płyn surowiczy charakter NAC może ulec zakażeniu i spłynąć do jamy nosowej lub ustnej, powodując nieprzyjemny zapach i ból w jamie ustnej i nosowej. Chociaż torbiel nosowo-zatokowa jest chorobą łagodną, odnotowano jej związek ze złośliwym zwyrodnieniem .
NAC jest zmianą miękkotkankową, która zwykle jest umiejscowiona wewnątrz kości szczękowej. Dlatego preferowaną metodą obrazowania jest tomografia komputerowa, która w sposób szczegółowy uwidacznia lokalizację torbieli i jej związek z jamą nosową i ustną oraz stan struktury kostnej. Obrazowanie MR ma przewagę nad obrazowaniem CT, ponieważ może uwidocznić zawartość torbieli i powinno być preferowane jako badanie dodatkowe w przypadkach, w których podejrzewa się złośliwość. NAC nie powoduje destrukcji w sąsiadujących strukturach kostnych. Jednak długotrwały efekt uciskowy torbieli może powodować erozję tkanki kostnej, a nawet ubytki. W obrazie tomografii komputerowej, oprócz tych zmian, można zaobserwować stwardniające zwiększenie gęstości wokół zmiany. W opisywanym przypadku w badaniu TK uwidoczniono dobrze obwiedzioną zmianę torbielowatą. Ze względu na ucisk w okolicznych strukturach kostnych obserwowano gładką erozję powierzchniową. W diagnostyce różnicowej dobrze obwiedzionych torbieli związanych z przednią częścią szczęki, przedsionkiem nosa i podniebieniem twardym, oprócz torbieli nosowo-pęcherzykowej, należy uwzględnić torbiele odontogenne i zmiany nowotworowe.
NAC leczy się poprzez chirurgiczne wycięcie metodą podgłośniową. Inne opcjonalne metody leczenia obejmują aspirację zawartości torbieli, endoskopową marsupializację torbieli metodą przeznosową oraz wstrzykiwanie środków sklerotyzujących. Lee i wsp. porównali obie grupy pacjentów z NAC, tych, którzy byli leczeni metodą sublabialną i tych, którzy byli leczeni metodą endoskopowej przeznosowej marsupializacji. Według tych badań przeznosowa endoskopowa marsupializacja okazała się bardziej korzystna w porównaniu z wycięciem podwargowym, ponieważ skróciła czas operacji, zmniejszyła koszty i skróciła czas odczuwania bólu pooperacyjnego. Po operacji nie odnotowano nawrotów w żadnej z grup. Podsumowując, stwierdzono, że przeznosowa endoskopowa marsupializacja jest korzystną i skuteczną metodą w leczeniu NAC. Özer i wsp. opisali przypadek torbieli nosowo-pęcherzykowej, która była leczona metodą endoskopową przeznosową i wykonano całkowite wycięcie torbieli. W naszym przypadku dążyliśmy do usunięcia całej ściany torbieli zamiast marsupializacji i wykonaliśmy wycięcie metodą podgłośniową ze względu na lokalizację, wielkość i historię infekcji torbieli. Część ściany torbieli, która przylegała do kości, została łatwo odgraniczona, natomiast część ściany torbieli znajdująca się w tkance miękkiej okolicy podłopatkowej została oddzielona z trudem, zwłaszcza po stronie zakażonej torbieli. Cienka ściana torbieli wymagała powolnej dysekcji, a podejście podlabialne pozwala na dobry dostęp do otworu pylicznego i szerokie odsłonięcie całej torbieli.
Wyniki badań klinicznych i radiologicznych są wystarczające do rozpoznania NAC, ale ostateczną diagnozę ustala się na podstawie badania histopatologicznego. Badanie histopatologiczne NAC ujawnia strukturę torbielowatą z włóknistą otoczką, która może zawierać komórki zwojowe i jest wyścielona pseudostratyfikowanym nabłonkiem kolumnowym. W miarę powiększania się torbieli wzrasta ciśnienie śródścienne, a nabłonek kolumnowy zostaje zastąpiony nabłonkiem płaskim warstwowym. W naszym przypadku badanie histopatologiczne skorygowało rozpoznanie przedoperacyjne zgodne z NAC.
4. Wnioski
Bustronne NAC wydaje się bardzo rzadkie i może być przyczyną niedrożności nosa. Podczas oceny trudności w oddychaniu należy pamiętać o NAC.
Konkurencyjne interesy
Autorzy oświadczają, że nie mają konkurencyjnych interesów.
Wkład autorów
Obserwacja pacjenta i pisanie tekstu zostały wykonane przez Uzeyir Yildizoglu i Fatih Arslan. Przegląd literatury został dokonany przez Bahtiyar Polat. Konsultant dr Abdullah Durmaz przeprowadził kontrolę końcową.
.