Abstract
Torbiele bronchogenne powstające w żołądku są rzadkie. Omawiamy przypadek młodej pacjentki z przypuszczalnie zdwojonymi torbielami jelitowymi, u której w badaniu patologicznym stwierdzono obecność trzech torbieli bronchogennych i gastroenterologicznych. Omawiamy patofizjologię torbieli bronchogennych i ich potencjał złośliwy.
1. Wprowadzenie
Torbiele bronchogenne wywodzące się z żołądka są stosunkowo rzadką jednostką chorobową. Już pięćdziesiąt lat temu opisywano przypadki wewnątrzbrzusznych torbieli bronchogennych, a w piśmiennictwie opublikowano mniej niż 25 doniesień na ten temat. W niniejszym doniesieniu zwrócono uwagę na rzadki przypadek trzech torbieli bronchogennych powstałych w ścianie żołądka u dorosłej pacjentki.
2. Wprowadzenie
Do naszej kliniki zgłosiła się 29-letnia kobieta, która w czasie ciąży odczuwała silny ból w lewym górnym kwadrancie. W czasie ciąży wykonano u niej badania obrazowe, które wykazały kilka dużych struktur torbielowatych wyczuwanych jako pochodzące z żołądka. Podejrzewano, że są to torbiele duplikacyjne jelit. Ze względu na objawowy charakter, niepewność diagnostyczną i obawy dotyczące złośliwego potencjału tych torbieli zalecono ich resekcję.
Nie miała żadnego innego istotnego wywiadu medycznego. W szkole średniej uprawiała biegi przełajowe i była zdrowa. Nie miała żadnych innych problemów z poprzednimi ciążami. Była osobą niepalącą.
W badaniu fizykalnym miała wyczuwalne uczucie pełności w lewym górnym kwadrancie, ale poza tym nie była rozciągnięta, miękka i nie była tkliwa. Przedoperacyjna ocena laboratoryjna nie wykazała żadnych nieprawidłowości.
Obrazowanie CT wykazało trzy łagodnie wyglądające, dobrze odgraniczone cienkościenne proste masy torbielowate w lewej górnej części brzucha, z których wszystkie miały efekt masy w żołądku. Torbiele miały wymiary 9,2 × 6,6 cm, 1,8 × 1,7 cm i 3,0 × 2,8 cm i były zlokalizowane odpowiednio wzdłuż tylnej strony górnej części żołądka, przednio-bocznej górnej części brzucha i krzywizny większej żołądka (ryc. 1 i 2). Nastąpił niewielki wzrost odstępu od badania TK rok wcześniej.
Pacjentka przeszła na salę operacyjną, gdzie poddano ją resekcji klinowej przez nacięcie w górnej linii pośrodkowej wszystkich trzech torbieli bez powikłań. Śródoperacyjnie, torbiele nie miały kontaktu ze światłem żołądka, ale wyrastały ze ściany żołądka. Wszystkie były miękkie i wypełnione krystalicznym, pełnym cząstek płynem.
Patologia wykazała łagodne rozwojowe, cienkościenne torbiele o gładkiej ścianie mięśniowej. Były one wyścielone nabłonkiem gruczołowym oddechowym, rzęskowym i śluzowym, przypominającym nabłonek żołądka i układu oddechowego, zgodnym z torbielami bronchogennymi i połączonymi torbielami bronchogennymi/jelitowymi (ryc. 3-5).
Z uwagi na patologię wykonano CT klatki piersiowej, które wykazało częściową agenezję oskrzeli lewego płata dolnego. Nie stwierdzono zmian torbielowatych w płucach. Pacjentka pozostała jednak bezobjawowa, bez oznak trudności w oddychaniu lub hipoksji i nie wykonano dalszych badań.
3. Dyskusja
Niewiele jest opisanych przypadków wewnątrzbrzusznych torbieli bronchogennych. Nasz przypadek przedstawia unikalny przypadek trzech objawowych torbieli bronchogennych lub mieszanych torbieli bronchogennych/jelitowych żołądka. Gensler i wsp. opisali pierwszy przypadek śródściennej torbieli żołądka w 1966 roku, która składała się z nitkowatego pseudostratyfikowanego nabłonka kolumnowego z ogniskową metaplazją płaskonabłonkową. Od tego czasu przegląd literatury ujawnił mniej niż trzydzieści opisów przypadków pojedynczych torbieli bronchogennych zlokalizowanych w błonie śluzowej żołądka .
Torbiele bronchogenne zazwyczaj powstają z jelita przedniego podczas rozwoju embrionalnego w 3-7 tygodniu życia. Nabłonek przełyku przechodzi przejściowy etap tworzenia rzęsek w dziesiątym tygodniu ciąży przed różnicowaniem się w zwykły nabłonek płaski. Może to potencjalnie wyjaśniać patofizjologiczny mechanizm obecności nabłonka oddechowego w proksymalnym odcinku przewodu pokarmowego. Wrodzone anomalie bronchogenne są częściej spotykane w śródpiersiu, typowo w przełyku lub przestrzeni zaotrzewnowej. Torbiele bronchogenne zostały również zgłoszone do znalezienia na skórze i przepony i w obrębie osierdzia .
Pacjenci zostały zgłoszone do przedstawienia z objawami, począwszy od refluksu do bólu brzucha z niektórych mających żadnych objawów w ogóle . Leczenie wahało się od obserwacji do aspiracji do resekcji. Pacjenci zgłaszali nawrót torbieli po aspiracji. Niezależnie od tego, większość pacjentów została poddana resekcji. U zgłoszonej pacjentki wystąpił ból brzucha w czasie ciąży, który ustąpił po porodzie, prawdopodobnie z powodu efektu masy. Nie można było wykluczyć komponentu hormonalnego.
Opublikowano kilka opisów przypadków torbieli bronchogennych związanych z gruczolakorakiem, rakiem oskrzelowo-pęcherzykowym, nerwiakowłókniakiem i mięsakiem rabdomyosarcoma; jednak w literaturze jest niewiele danych sugerujących potencjał onkologiczny torbieli bronchogennych. Większość torbieli bronchogennych jest wykrywana przypadkowo i resekowana w tym czasie. Vazquez i wsp. opisują przypadek torbieli bronchogennej, która została znaleziona w tym samym czasie co nerwiak zarodkowy u pacjenta pediatrycznego. Zostały one wycięte podczas oddzielnych zabiegów. Omawiają oni genetyczne podstawy tego związku, spekulując na temat mutacji onkogenów. Sullivan i wsp. opisali przypadek gruczolakoraka wywodzącego się z zaotrzewnowej torbieli bronchogennej. W tym przypadku nie stwierdzono obecności nabłonka kolumnowego rzęskowego. Co więcej, niektóre badania sugerują, że utrata nabłonka wyściełającego torbiel jest związana z jej złośliwością. W naszym studium przypadku stwierdzono obecność nabłonka rzęskowego w drogach oddechowych bez cech złośliwości. Jednak związek między złośliwością a torbielami bronchogennymi pozostaje niejasny.
Ten przypadek zwraca uwagę na rzadkie stwierdzenie mnogich torbieli bronchogennych powstających ze ściany żołądka. Oczywiście należy przeprowadzić więcej badań, aby lepiej zrozumieć patofizjologię tych wrodzonych torbieli bronchogennych. Objawowe lub przypadkowo wykryte zmiany torbielowate w przedniej ścianie jelita są na ogół uznawane za łagodne. Zmiany objawowe prawdopodobnie uzasadniają resekcję, szczególnie w przypadku niepewności diagnostycznej. Istnieją sporadyczne doniesienia o krwawieniu, owrzodzeniu lub niedrożności i, w zależności od sytuacji klinicznej, resekcja zamiast dalszej obserwacji może być wskazana.
Konflikt interesów
Autorzy oświadczają, że nie ma konfliktu interesów w związku z publikacją tej pracy.