Kanałopatie neurologiczne | SG Web

Zaburzenia kanałów jonowych (kanałopatie) są coraz częściej identyfikowane, co sprawia, że jest to szybko rozwijająca się dziedzina neurologii. Funkcja kanałów jonowych może być kontrolowana przez zmiany napięcia (bramkowane napięciem), interakcję chemiczną (bramkowane ligandem) lub przez perturbacje mechaniczne. Pierwszymi zaburzeniami uznanymi za kanałopatie były kanałopatie bramkowane napięciem, powodujące dziedziczne choroby mięśni: miotonie niedystroficzne i rodzinne porażenia okresowe. Paramyotonia congenita jest spowodowana mutacjami w genie kodującym podjednostkę α1 kanału sodowego, natomiast choroba Thomsena (autosomalnie dominująca myotonia congenita) i choroba Beckera (autosomalnie recesywna myotonia congenita) są zaburzeniami allelicznymi związanymi z mutacjami w genie kodującym kanał chlorkowy mięśni szkieletowych. Rodzinne hiperkaliemiczne porażenie okresowe jest spowodowane mutacjami w tym samym genie kanału sodowego, co gen, którego dotyczy paramyotonia congenita, natomiast rodzinne hipokaliemiczne porażenie okresowe jest wynikiem mutacji w genie kodującym podjednostkę α1 kanału wapniowego mięśni szkieletowych.1

Pierwszy dowód na to, że kanałopatie mogą wpływać zarówno na nerwy, jak i na mięśnie, pojawił się w 1995 r., kiedy badacze odkryli, że ataksja epizodyczna typu 1, rzadka choroba dziedziczona autosomalnie dominująco, wynika z mutacji w jednym z genów kanału potasowego.2 Upośledzenie funkcji kanału potasowego, który normalnie ogranicza pobudliwość nerwów, powoduje falowanie mięśni (miokymię) twarzy i kończyn widoczne w tej chorobie. Ataksja epizodyczna typu 2, również dziedziczona autosomalnie dominująco, nie jest związana z miokymią, ale reaguje gwałtownie na acetazolamid, co jest nieoczekiwaną cechą wspólną dla wielu kanałopatii. Podejrzenie, że to również może być kanałopatia, zostało potwierdzone, gdy wykryto mutacje w genie kodującym podjednostkę α1 kanału wapniowego specyficznego dla mózgu.3 Mutacje w tym samym genie mogą również powodować rodzinną migrenę hemiplegiczną i zwyrodnienie móżdżku typu 6.4 Nie jest jasne, w jaki sposób różne mutacje tego samego genu mogą powodować tak różne fenotypy. W przypadku myotonia congenita i hipereksplazji rodzinnej mutacje punktowe w tym samym genie mogą powodować dziedziczenie autosomalne recesywne lub dominujące.

Do ostatnio opisanych ligandowych kanałopatii należą rodzinna choroba startle’a, która jest spowodowana mutacjami podjednostki α1 receptora glicynowego, oraz dominująca nocna padaczka płatów czołowych, która jest spowodowana mutacjami podjednostki α4 nikotynowego receptora acetylocholinowego.5,6 Gen dla rodzinnej napadowej choreoatetozy został przypisany do regionu chromosomu 1p, w którym znajduje się grupa genów kanałów potasowych.7

Kanałopatie mogą być zarówno nabyte, jak i dziedziczone. Uznane przyczyny obejmują toksyny i zjawiska autoimmunologiczne. Toksyna morska ciguatoksyna, która zanieczyszcza ryby i skorupiaki, jest silnym blokerem kanałów sodowych, który powoduje szybki początek drętwienia, intensywne parestezje i dysestezje oraz osłabienie mięśni.8 Przeciwciała przeciwko kanałom potasowym nerwów obwodowych mogą powodować neuromiotonię (zespół Isaaca).9 Miastenia Lamberta-Eatona, która w 60% przypadków jest związana z rakiem drobnokomórkowym płuc, jest spowodowana obecnością autoprzeciwciał skierowanych przeciwko presynaptycznemu kanałowi wapniowemu w złączu nerwowo-mięśniowym oraz przeciwko wielu kanałom wapniowym ekspresjonowanym przez komórki raka płuc.10 Nieprawidłowości neurofizjologiczne obserwowane w zespole Guillaina-Barrégo, przewlekłej zapalnej polineuropatii demielinizacyjnej i stwardnieniu rozsianym, tradycyjnie uważane za wynik demielinizacji, można również tłumaczyć zaburzeniem funkcji kanałów sodowych. Przemijająca natura niektórych symptomów w stwardnieniu rozsianym i szybki powrót do zdrowia, który jest czasami widziany w stwardnieniu rozsianym i zespole Guillain-Barré są bardziej zgodne z tymczasową channelopatią pośredniczoną przez przeciwciała niż dłuższy proces demielinizacji i remielinizacji. W rzeczywistości, płyn mózgowo-rdzeniowy od pacjentów z zespołem Guillaina-Barrégo lub przewlekłą zapalną demielinizacyjną polineuropatią powoduje przejściowe zmniejszenie neuronalnych prądów sodowych.11,12

Wszystkie te kanałopatie mają zaskakująco podobne cechy kliniczne. Zazwyczaj występują napadowe ataki paraliżu, miotonii, migreny i ataksji poprzedzone stresem fizjologicznym. Kanałopatia może powodować nieprawidłowe wzmocnienie funkcji (takie jak miokymia, miotonia i padaczka) lub nieprawidłową utratę funkcji, (takie jak osłabienie lub drętwienie) w zależności od tego, czy utrata funkcji kanału prowadzi do nadmiernej pobudliwości błony lub do niepobudliwości błony.

Kanały jonowe składają się z wielu podjednostek, z których każda ma bardzo podobną strukturę, ale różne właściwości elektrofizjologiczne. Różna ekspresja neuronalna i łączenie tych podjednostek w kompleksy powoduje ogromną różnorodność we właściwościach i dystrybucji kanałów jonowych, co znajduje odzwierciedlenie w różnorodności chorób, które składają się na neurologiczne kanałopatie. Wiele z kanałopatii w przewidywalny sposób reaguje na leki stabilizujące błonę, takie jak meksyletyna, a także na acetazolamid. Specyficzność neuronalna kanałów jonowych stwarza możliwość celowanej terapii lekowej, podobnej do obecnie dostępnych selektywnych agonistów i antagonistów receptorów: 3,4-diaminopirydyna, bloker kanałów potasowych, może łagodzić objawy u pacjentów z zespołem Lamberta-Eatona i poprawia siłę kończyn dolnych u pacjentów ze stwardnieniem rozsianym.13,14 Specyficzne leki modulujące kanały są obecnie opracowywane dla migreny, przewlekłego bólu i dysrytmii sercowych i mogą być przydatne w neurologicznych kanałopatiach.

Dodaj komentarz