Diskussion
Orthopediska tillstånd förekommer ofta bilateralt. I kliniska prövningar behandlas data från varje extremitet vanligen som oberoende . Resultaten av vår studie visar dock att patienter med bilaterala klumpfötter har en hög korrelation mellan höger och vänster fot när det gäller svårighetsgrad i utgångsläget, svar på ingrepp, inklusive antal Ponseti-gipsningar och akilles tenotomier, återfall i höger och vänster fot och ingrepp som krävs för att korrigera bilateralt återfall.
Det finns begränsningar i denna studie. Vår studie begränsas av ett litet antal patienter; höga korrelationer noterades dock även i denna lilla grupp. Större försök krävs. Denna studie är begränsad av dess retrospektiva utformning. I synnerhet var definitionen av återfall inte förutbestämd. Det är därför okänt om den ena foten i varje enskilt fall hade ett mer betydande återfall än den andra foten. Eftersom alla patienter med bilateralt återfall genomgick samma ingrepp på båda fötterna är det dock troligt att svårighetsgraden mellan fötterna var likartad. Prospektiva studier kommer att förbättra precisionen i resultaten. Även om den genomsnittliga uppföljningen på 24,9 månader kanske inte har fångat alla återfall, sågs ett mönster av bilateral inblandning under denna korta tid; längre uppföljning är viktig.
Flera områden av bias kan ha påverkat resultaten i denna studie. För det första, utan blindning av fötterna, kan bedömningsbias ha påverkat den höga korrelation som sågs i Pirani-poäng vid baslinjen och diagnosen av bilateralt återfall. 15 % av vår kohort presenterade dock olika Pirani-poäng i varje fot och tre av nio patienter hade unilateralt återfall. För det andra kan överföringsbias ha lett till högre korrelation i antalet Ponseti-gipsavgjutningar och akilles tenotomier hos varje patient. I 12 % av denna kohort dokumenterades det att höger och vänster fot inte krävde samma antal gipsavgjutningar. Dessutom genomgick en patient en akilles tenotomi på endast en sida. Slutligen kan selektionsbias ha påverkat resultaten. Eftersom syndromala och atypiska fötter har visat sig vara mer motståndskraftiga mot behandling är det okänt hur inkluderandet av dessa fötter kan ha påverkat resultaten. Framtida studier krävs för att behandla dessa undergrupper.
Resultaten av denna studie har viktiga forskningsimplikationer eftersom korrelerade data som inte analyseras korrekt kan påverka resultatet av prövningar avsevärt . För det första kan inkluderandet av båda fötterna från patienter med bilaterala klumpfötter artificiellt blåsa upp urvalsstorleken. Tänk på en patient i en prövning som ordineras ett läkemedel mot feber. Det skulle vara felaktigt att inkludera temperaturmätningar från två platser (t.ex. axilla och munnen) eftersom de sannolikt är starkt korrelerade. Det vill säga, när temperaturen sjunker på en plats är det också mycket troligt att den sjunker på den andra platsen. I detta exempel har urvalsstorleken fördubblats felaktigt. På samma sätt visade denna studie en stor korrelation mellan två platser (varje fot) hos varje patient. När en urvalsstorlek är uppblåst ökar förmågan att upptäcka ett signifikant resultat. Om urvalsstorleken är artificiellt uppblåst kan därför falsk (felaktig) signifikans felaktigt härledas. Under studiens utformning kan justeringar av urvalsstorleken användas för att ta hänsyn till kända korrelationer, vilket ökar urvalsstorleken och bevarar effekten.
För det andra resulterar biologiska faktorer i ömsesidigt beroende. Inre faktorer, såsom underliggande ligamentös slapphet, kan påverka svaret på manipulation och seriegjutning, medan yttre faktorer, såsom föräldrarnas följsamhet, kan påverka förmågan att följa stödprotokollen. Stratifiering under studiens utformning kan minimera dessa effekter genom att säkerställa en liknande andel patienter med bilaterala klumpfötter i varje arm.
För det tredje antar vanliga statistiska tester att flera lemmar från varje deltagare är oberoende. Utan att ta hänsyn till korrelationer kan en över- eller underskattning av resultaten uppstå. Enkla (t.ex. uteslutning av data från en extremitet) och sofistikerade statistiska modeller (t.ex. boot strap eller generalized estimating equations) kan ta hänsyn till kända och okända korrelationer, vilket förbättrar precisionen i resultaten.
Detta problem identifierades i kroppsspecifik forskning, inklusive ögon, knän och fötter. I en systematisk genomgång av ortopedisk litteratur fann Bryant et al. att 42 % av de kliniska studierna i ortopediska tidskrifter med hög impaktfaktor hade använt flera observationer från enskilda individer på ett olämpligt sätt. Inom klumpfotforskningen kombinerade Duffy et al. flera uppgifter från enskilda individer och konstaterade att en tidigare studie inte hade observerat någon skillnad i resultaten när man uteslutit uppgifter från en fot i bilaterala fall av klumpfot; i denna studie hade man dock använt statistiska metoder som utgick från att varje datapunkt var oberoende . I en studie som jämförde den franska funktionella tekniken och Ponseti-tekniken rapporterade Richards et al. att fötterna hos patienter med bilaterala klumpfötter var nästan identiska. Dessa studier visar att man inte kan anta att flera lemmar från varje deltagare i ett försök är oberoende. Bevis på oberoende krävs för att med säkerhet kunna dra slutsatser om resultaten i prövningar som gör detta antagande.
Trots en hög korrelation i vår kohort noterade vi en liten andel patienter med skillnader i resultat mellan fötterna. I likhet med våra resultat var en minoritet av patienterna med skillnader mellan fötterna hos barn med Charcot-Marie-Tooth-sjukdom . Trots att Burns et al. visade en hög korrelation mellan fötterna rapporterade en liten andel patienter som hade stora skillnader mellan höger och vänster fot. De drog slutsatsen att även om det fanns en hög korrelation i majoriteten av fallen, gjorde denna minoritet det nödvändigt med ett fortsatt behov av att kliniskt behandla varje fot individuellt. Våra resultat tyder på att denna praxis kliniskt sett bör fortsätta med bilaterala klumpfötter.
I vår kohort var bilaterala klumpfötter starkt korrelerade när det gällde den initiala svårighetsgraden, antalet Ponseti-gipsningar som krävdes för att korrigera den initiala deformationen, behovet av tenotomi av Achilles och återfallsfrekvensen. Dessa resultat har viktiga implikationer i klumpfotsprövningar där data från bilaterala fall ingår. Det är statistiskt olämpligt att sammanföra kliniska resultat från patienter med bilaterala klumpfötter, eftersom resultat från två lemmar hos samma patient inte är oberoende observationer. Dessa resultat stöder analogt arbete inom andra specialiteter och för andra ortopediska tillstånd , vilket tyder på att lemmar hos patienter med bilaterala presentationer av muskuloskeletala tillstånd inte bör analyseras som oberoende datapunkter om det inte är bevisat att de är oberoende. Inkludering av bilaterala presentationer bör övervägas under studiens utformning, genom justeringar av urvalsstorlek och stratifiering, och genom att använda statistisk analys som kan ta hänsyn till kända och okända korrelationer.