Abstract
Le cisti nasoalveolari, che hanno origine dai resti epiteliali del dotto nasolacrimale, sono lesioni nonodontogeniche dei tessuti molli della mascella superiore. Si pensa che queste cisti siano in fase di sviluppo e si presentano con pienezza nel labbro superiore e nel naso, gonfiore sul palato e talvolta ostruzione nasale. A causa dei problemi estetici, sono spesso diagnosticate in una fase precoce. Queste lesioni sono per lo più rivelate unilateralmente, ma possono anche essere viste su entrambi i lati. In questo case report, viene presentato un paziente che si lamentava di ostruzione nasale e poi diagnosticato con cisti nasoalveolari bilaterali e trattato con escissione sublabiale e vengono discusse le caratteristiche cliniche e gli approcci di trattamento con la revisione della letteratura.
1. Introduzione
La cisti nasoalveolare (NAC) è chiamata cisti nasolabiale o cisti di Klestadt. Questo disordine evolutivo che è definito come una cisti nonodontogenica della mascella superiore è visto quattro volte di più nelle donne che negli uomini. È per lo più localizzato unilateralmente e sul lato sinistro, ma raramente può essere visto bilateralmente. I pazienti si presentano principalmente nella quarta o quinta decade. Queste lesioni costituiscono circa lo 0,7% di tutte le cisti mascellari. Tipicamente, le lamentele dei pazienti sono l’ostruzione nasale e la deformità facciale. Le NAC, localizzate nel palato duro e nel vestibolo nasale, si presentano con pienezza del solco alare e nasolabiale, massa sottomucosa con superficie liscia sul palato duro, e rigonfiamento alla base del vestibolo nasale. Queste cisti sono di solito indolori, ma se infette, possono causare dolore e scarico purulento nei passaggi nasali o nella cavità orale. In questo articolo, a causa della rarità, viene presentato un caso di NAC bilaterale. L’eziologia, le caratteristiche cliniche e gli approcci di trattamento sono discussi con la revisione della letteratura.
2. Presentazione del caso
Una paziente di trentadue anni è stata ammessa al nostro reparto di otorinolaringoiatria con le lamentele di avere difficoltà a respirare e un gonfiore doloroso in rapida crescita sul lato destro del naso che è stato esistente per alcuni giorni e poi ha causato scarico purulento per scoppio. L’esame rinoscopico anteriore ha rivelato una lesione cistica infetta alla base del vestibolo nasale destro, verso il turbinato inferiore restringendo il passaggio nasale destro. Una lesione cistica simile nella cavità nasale sinistra è stata anche osservata, ma era indolore e non mostrava segni di infezione. La terapia antibiotica (amoxicillina + clavulanato 1000 mg, 2 × 1, 7 d) e la terapia antinfiammatoria sono state iniziate. Nella tomografia computerizzata (CT) sono state ottenute immagini con i seguenti parametri: campo visivo: 150 mm; spessore della sezione: 1 mm; 200 mA 120 kV (Aquilion ONE 320, Toshiba Medical Systems Corporation, Giappone). La TAC ha mostrato lesioni cistiche ipodense ben delimitate in entrambi i lati del pavimento del vestibolo nasale, con un diametro di circa 2 cm a sinistra e di circa 1 cm a destra (Figure 1(a) e 1(b)). La risonanza magnetica (RM) è stata fatta usando Ingenia 3.0 T (Philips Healthcare, Paesi Bassi) dopo l’antibiotico. La risonanza magnetica ha mostrato le lesioni cistiche ben circoscritte che non mostravano contrasto e sembravano ipointense alla visualizzazione T1 e iperintense alla visualizzazione T2 nella stessa posizione (Figure 1(c) e 1(d)). Le cisti sono state asportate con approccio sublabiale (Figura 2). La cisti di destra ha aderenze fibrotiche a causa di una precedente infezione, mentre i confini della cisti a sinistra potrebbe essere facilmente separato dalle strutture circostanti. La microscopia ottica della parete cistica ha mostrato un tessuto connettivo con poche cellule, rivestito da un epitelio squamoso appiattito. Al microscopio, la parete di questa cisti mostrava focolai di cellule infiammatorie croniche e la parete era rivestita da due strati di epitelio squamoso. La parete della seconda cisti era rivestita di epitelio colonnare pseudostratificato (Figura 3). Entrambe le lesioni sono state verificate come cisti nasoalveolari dall’esame istopatologico. Dopo l’intervento non sono state osservate complicazioni e nessuna recidiva è stata rilevata nel follow-up di 6 mesi.
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3. Discussione
La cisti nasoalveolare (NAC) è una patologia congenita e sono state sviluppate due teorie sulla sua eziologia. La prima teoria riguarda le cisti che si sviluppano come residui del canale nasolacrimale e l’altra riguarda le cisti che sono cisti embrionali delle fessure. Quando furono descritte per la prima volta, si pensava che si sviluppassero dalla ritenzione delle ghiandole mucose. Più tardi, Kleinstadt ha suggerito che queste lesioni si sono sviluppate dal tessuto rimasto in mezzo durante la fusione della mucosa nasale embrionale, il processo mascellare e il processo nasale laterale-mediale.
NAC di solito è asintomatica e si trova vicino all’ala nasale. Quando la dimensione della cisti aumenta, diventa sintomatica e di solito causa gonfiore nel viso e nel palato duro. Il reclamo più comune è la congestione nasale. La CNA contenente fluido sieroso può infettarsi e drenare nella cavità nasale o orale causando cattivo odore e dolore alla bocca e al naso. Anche se la cisti nasoalveolare è una malattia benigna, è stato segnalato che è associata alla degenerazione maligna.
NAC è una lesione dei tessuti molli che di solito si trova all’interno dell’osso mascellare. Pertanto, la tomografia computerizzata è il metodo preferito di visualizzazione poiché mostra la posizione della cisti e la sua relazione con la cavità nasale e orale e lo stato della struttura ossea in modo dettagliato. La risonanza magnetica ha un vantaggio rispetto alla TAC poiché può mostrare il contenuto della cisti e dovrebbe essere preferita come indagine supplementare nei casi in cui si sospetta una malignità. La NAC non causa distruzione nelle strutture ossee adiacenti. Tuttavia, l’effetto di compressione a lungo termine della cisti può causare erosione del tessuto osseo e persino difetti. Nell’imaging CT, oltre a questi risultati, si può osservare un aumento della densità sclerosante intorno alla lesione. Nel nostro caso l’esame di imaging CT ha mostrato una lesione cistica ben circoscritta. A causa della compressione nelle strutture ossee circostanti, è stata osservata un’erosione superficiale liscia. Nella diagnosi differenziale delle cisti ben circoscritte relative alla regione mascellare anteriore, al vestibolo nasale e al palato duro, oltre alla cisti nasoalveolare, si dovrebbero prendere in considerazione anche le cisti odontogene e le lesioni neoplastiche.
La NAC viene trattata con l’escissione chirurgica mediante approccio sublabiale. Altri trattamenti opzionali includono l’aspirazione del contenuto della cisti, la marsupializzazione endoscopica della cisti con approccio transnasale e l’iniezione di agenti sclerosanti. Lee et al. hanno confrontato entrambi i gruppi di pazienti NAC, quelli che hanno trattato con approccio sublabiale con quelli che hanno trattato con marsupializzazione endoscopica transnasale. Secondo questi studi, la marsupializzazione endoscopica transnasale è stata riportata come più vantaggiosa rispetto all’escissione sublabiale, poiché ha ridotto il tempo di intervento, ha diminuito il costo e ha ridotto il tempo del dolore post-operatorio. Dopo l’intervento non è stata riportata alcuna recidiva in entrambi i gruppi. Come conclusione, la marsupializzazione endoscopica transnasale è stata dichiarata un metodo vantaggioso ed efficace nel trattamento del NAC. Özer et al. hanno riportato un caso di cisti nasoalveolare che è stato trattato con un approccio endoscopico transnasale e l’escissione completa della cisti è stata eseguita. Nel nostro caso, abbiamo mirato a rimuovere l’intera parete della cisti invece della marsupializzazione e abbiamo fatto l’escissione con approccio sublabiale a causa della localizzazione, delle dimensioni e della storia di infezione delle cisti. La parte della parete cistica che era aderente all’osso è stata delineata facilmente, mentre la parte della parete cistica nel tessuto molle della regione sublabiale è stata separata con difficoltà soprattutto nel lato infetto della cisti. La parete sottile della cisti richiedeva una dissezione lenta e l’approccio sublabiale permette un buon accesso all’apertura piriforme e un’ampia esposizione alla cisti completa.
I reperti clinici e radiologici sono sufficienti per la diagnosi di NAC ma la diagnosi definitiva è posta dall’esame istopatologico. L’esame istopatologico della NAC rivela una struttura cistica con una capsula fibrosa, che può contenere cellule goblet ed è pavimentata con epitelio colonnare pseudostratificato. Man mano che le dimensioni della cisti crescono, la pressione intraluminale aumenta e l’epitelio colonnare viene sostituito da epitelio squamoso stratificato. Nel nostro caso, l’esame istopatologico ha corretto la diagnosi preoperatoria compatibile con la NAC.
4. Conclusione
La NAC bilaterale sembra molto rara e può causare ostruzione nasale. Quando si valutano le difficoltà respiratorie la NAC dovrebbe essere tenuta in considerazione.
Interessi concorrenti
Gli autori dichiarano di non avere interessi concorrenti.
Contributi degli autori
Il follow-up dei pazienti e la scrittura sono stati fatti da Uzeyir Yildizoglu e Fatih Arslan. La revisione della letteratura è stata fatta da Bahtiyar Polat. Il consulente Dr. Abdullah Durmaz ha eseguito il controllo finale.