Úvod
Arteriální systémově-plicní píštěle jsou abnormální komunikace mezi aberantními nebo hypertrofickými systémovými tepnami a plicní tepnou.1 Tento typ arteriálních malformací se může vyskytovat mezi plicní tepnou a mezižeberními tepnami nebo vnitřními mamárními, bronchiálními, perikardiálními nebo jícnovými tepnami.2,3
Systémově-plicní arteriální píštěle mohou být získané, sekundární v důsledku zánětlivých/infekčních příhod (například: akutnomikóza, tuberkulóza), chirurgických výkonů (po kardiotorakálních výkonech nebo výkonech s hrudní drenážní trubicí) nebo nádorových příčin. Nicméně nízký věk, ve kterém byly některé z popsaných případů těchto píštělí zjištěny, naznačuje, že se může jednat o vzácné vrozené anomálie, přičemž bylo popsáno pouze 20 případů arterio-arteriálních píštělí z vrozené etiologie.2-6 U pacientů s tímto typem anomálií se může vyskytovat dušnost, hemoptýza a/nebo příznaky městnavého srdečního selhání nebo mohou být asymptomatičtí a obvykle, když nejsou žádné příznaky, někdy je to přítomnost hučení nebo šelestu při kardiopulmonální auskultaci, která vyvolá zobrazovací a diagnostické vyšetření. V této souvislosti může rentgenový snímek hrudníku odhalit změny, jako je vrubování žeber nebo plicní infiltrát.7,8,5,3 Potenciální následky tohoto druhu cévní píštěle zahrnují srdeční selhání z objemového přetížení, plicní hypertenzi a infekční komplikace a/nebo závažné krvácení z ruptury.3
Autoři předkládají kazuistiku mladého muže, u kterého byla na základě zobrazovacích nálezů diagnostikována arteriální píštěl mezi mezižeberními tepnami a plicní tepnou.
Kazuistika
Muž kavkazské rasy ve věku 35 let, stavební dělník, byl přijat na pohotovost naší nemocnice s náhlou dušností. V anamnéze neměl žádné další příznaky ani známky postižení dýchacích cest (např. hemoptýzu) nebo srdečního systému (palpitace). Pacient uvedl předchozí sporadické epizody náhlé dušnosti a uvedl, že neužívá žádné léky. Nebyla zjištěna žádná relevantní osobní nebo rodinná zdravotní anamnéza.
Pacient popíral kouření, alkoholové nebo drogové návyky a v anamnéze nebyly žádné předchozí hospitalizace. Klinické vyšetření pacienta odhalilo po auskultaci plic pouze diskrétní bronchospasmus. Rentgenový snímek hrudníku prokázal jednostranný dolní vrub 4.-7. levého žebra, dolní hypotransparenci levé plíce a prominující cévy (obr. 1 a 2).
Rentgenový snímek hrudníku (postero-anteriorní incidence) – prokazující dolní jednostranný vrub 4. až 7. levého žebra, hypotransparentní dolní třetinu levé plíce a homolaterální cévní prominenci.
Rentgenový snímek hrudníku (laterální incidence) prokazující dolní hypotransparenci levé plíce.
Bylo provedeno angio-CT hrudníku, které odhalilo relativní snížení enhancementu levé větve plicní tepny (obr. 2). 3), homolaterální dilataci a tortuozitu interkostálních tepen (obr. 4, 6 a 7) se spletí arteriálních cév (obr. 8) (částečně extrapleurálních, transpleurálních a intraparenchymových) drenujících levou plicní tepnu. Byly pozorovány také přilehlé změny plicního parenchymu jako trakční bronchiektázie (obr. 5). Nebyly přítomny žádné CT známky plicní hypertenze a kalibr bronchiálních tepen byl normální.
Axiální snímek hrudního angio – CT, který prokazuje relativně nízké zesílení levé větve plicní tepny ve srovnání s kontralaterální větví.
Axiální snímek hrudní angio – CT, prokazující kaliberní dilataci a tortuozitu mezižeberních tepen a zvýšený kalibr segmentální větve levé plicní tepny.
Sagitální CT snímek (plicní okno) prokazující trakční bronchiektázie a bronchiolektázy v subpleurální lokalizaci v levé dolní plíci.
3D CT koronální rekonstrukce prokazující dilataci a tortuozitu mezižeberních tepen.
3D CT koronální rekonstrukce prokazující dilataci a tortuozitu mezižeberních tepen a dilataci segmentální větve levé plicní tepny spojenou s periferní spletí arteriálních cév v levé dolní plíci.
3D CT šikmá koronální rekonstrukce demonstrující spleť arteriálních cév (částečně extrapleurálních, transpleurálních a intraprenchymových) drenujících se přes transparenchym do levé plicní tepny.
Byla provedena selektivní arteriální angiografie 4.-7. mezižeberní tepny, která potvrdila, že diagnostikovaná cévní malformace je výhradně arteriální (obr. 9 a 10), a prokázala dilatované mezižeberní tepny a výhradní arteriální píštěl mezi levou systémovou a plicní tepnou přes spleť arteriálních cév (obr. 10 a 11). Bronchiální tepny nebyly hodnoceny.
Snímek selektivní angiografie 4. levé mezižeberní tepny prokazující zvýšený kalibr a tortuozitu mezižeberní tepny.
Snímek selektivní angiografie 7. levé mezižeberní tepny prokazující kromě zvýšeného kalibru a tortuozity mezižeberní tepny také exkluzivní arteriální fistulární spojení mezi systémovou arteriální cirkulací prostřednictvím mezižeberní tepny a levou plicní tepnou.
Snímek selektivní angiografie 7. levé mezižeberní tepny demonstrující, exkluzivní arteriální anastomózu s homolaterální plicní tepnou.
Během této doby hodnocení zůstal pacient asymptomatický a terapeutický přístup (embolizace versus chirurgický přístup) nebyl dosud definován.
Diskuse
Klinické projevy systémově-plicních arteriálních píštělí mohou být mylně interpretovány jako průchodnost ductus arterious nebo arterio-venózní malformace a příznaky částečně závisí na funkčním postižení, které je úměrné velikosti cévy zapojené do abnormální cévní anastomózy a vzdálenosti srdce.2,8 Rentgenový snímek hrudníku u tohoto typu cévních malformací ukazuje jednostranný vrub dolního žebra a hypotransparentnost plic, což naznačuje plicní infiltráty a/nebo zvýšené cévy (jako v naší kazuistice).3
V kazuistikách popsaných v literatuře jsou systémové plicní arteriální anastomózy obvykle mnohočetné a mohou být přítomny arterio-venózní malformace s kardiovaskulárními následky.3 V naší kazuistice nejsou žádné radiologické známky kardiovaskulárních následků, protože ICT (kardiotorakální poměr) a kalibr společné plicní tepny jsou normální a píštěl je výhradně arteriální, což bylo potvrzeno angiograficky zobrazením arteriální anastomózy mezi levými interkostálními tepnami a levou plicní tepnou.
Co se týče systémově-plicní arteriální anastomózy, představuje tato kazuistika výjimečný případ, pokud jde o bujení zkratu, způsob drenáže (výhradně arteriální) a bez známých funkčních následků. U tohoto typu cévních malformací lze jako terapeutický přístup zvážit transkatetrovou arteriální embolizaci nebo chirurgickou resekci, nicméně po embolizačním zákroku byly popsány recidivy.1,3,6
Závěr
Arteriální systémově-plicní píštěle se mohou projevovat symptomy nebo mohou být asymptomatické a mohou být získané nebo vrozené. Autoři popisují výjimečný případ arterio-arteriální píštěle, pozoruhodný svou radiologickou bujností, typ malformace, která je výlučnou arteriální píštělí mezi interkostálními systémovými tepnami a plicní tepnou bez plicní arteriovenózní komunikace. V našem případě může přítomnost parenchymových abnormalit, jako jsou bronchiektázie přiléhající ke spleti cév, naznačovat anamnézu předchozí zánětlivé/infekční etiologie.
Etické informaceOchrana lidských a zvířecích subjektů
Autoři prohlašují, že v rámci této studie nebyly prováděny žádné pokusy na lidech ani zvířatech.
Důvěrnost údajů
Autoři prohlašují, že se řídili protokoly svého pracoviště o zveřejňování údajů o pacientech
Právo na soukromí a informovaný souhlas.