Abstrakt
Nazoalveolární cysty, které vznikají z epiteliálních zbytků nazolakrimálního kanálku, jsou nonodontogenní léze měkkých tkání horní čelisti. Tyto cysty jsou považovány za vývojové a jsou prezentovány plností horního rtu a nosu, otokem na patře a někdy nosní obstrukcí. Kvůli kosmetickým problémům jsou často diagnostikovány v raném stadiu. Tyto léze jsou většinou odhaleny jednostranně, ale mohou se vyskytovat i na obou stranách. V této kazuistice je prezentován případ pacienta, který si stěžoval na nosní obstrukci a u kterého byly následně diagnostikovány oboustranné nazoalveolární cysty a léčen sublabiální excizí, a jsou diskutovány klinické rysy a léčebné postupy s přehledem literatury.
1. Úvod
Nasoalveolární cysta (NAC) se nazývá nasolabiální cysta nebo Klestadtova cysta. Tato vývojová porucha, která je definována jako nonodontogenní cysta horní čelisti, se vyskytuje čtyřikrát častěji u žen než u mužů. Většinou je lokalizována jednostranně a levostranně, vzácně se však může vyskytovat oboustranně. Pacienti jsou prezentováni především ve čtvrté nebo páté dekádě . Tyto léze tvoří asi 0,7 % všech čelistních cyst. Typickými stížnostmi pacientů jsou nosní obstrukce a deformace obličeje. NAC lokalizované na tvrdém patře a v nosním vestibulu se prezentují plností alární a nazolabiální rýhy, podslizniční hmotou s hladkým povrchem na tvrdém patře a vyklenutím na bázi nosního vestibulu . Tyto cysty jsou obvykle nebolestivé, ale pokud jsou infikované, mohou způsobovat bolest a hnisavý výtok v nosních dutinách nebo v dutině ústní. V tomto článku je vzhledem k vzácnosti prezentován případ oboustranně lokalizované NAC. Etiologie, klinický obraz a léčebné postupy jsou diskutovány s přehledem literatury.
2. Prezentace případu
Dvaatřicetiletá pacientka byla přijata na naše otolaryngologické oddělení se stížnostmi na potíže s dýcháním a rychle rostoucí bolestivý otok na pravé straně nosu, který existoval několik dní a následně prasknutím způsobil hnisavý výtok. Přední rinoskopické vyšetření odhalilo infikovanou cystickou lézi na bázi pravého nosního vestibula směrem k dolnímu turbinátu zúžením pravého nosního průchodu. Podobná cystická léze byla pozorována i v levé nosní dutině, ale byla nebolestivá a nevykazovala známky infekce. Byla zahájena antibioterapie (amoxicilin + klavulanát 1000 mg, 2 × 1, 7 d) a protizánětlivá léčba. Při počítačové tomografii (CT) byly získány snímky s následujícími parametry: zorné pole: 150 mm; tloušťka řezu: 1 mm; 200 mA 120 kV (Aquilion ONE 320, Toshiba Medical Systems Corporation, Japonsko). CT vyšetření ukázalo dobře ohraničené hypodenzní cystické léze na obou stranách dna nosní předsíně, které mají vlevo průměr asi 2 cm a vpravo asi 1 cm (obr. 1(a) a 1(b)). Zobrazení magnetickou rezonancí (MR) bylo provedeno pomocí přístroje Ingenia 3,0 T (Philips Healthcare, Nizozemsko) po ukončení antibioterapie. MR zobrazení ukázalo dobře ohraničené cystické léze, které nevykazovaly kontrast a vypadaly hypointenzivně při T1 zobrazení a hyperintenzivně při T2 zobrazení ve stejné lokalitě (obrázky 1(c) a 1(d)). Cysty byly excidovány sublabiálním přístupem (obr. 2). Pravá cysta má fibrotické srůsty v důsledku předchozí infekce, zatímco hranice cysty vlevo bylo možné snadno oddělit od okolních struktur. Světelná mikroskopie stěny cysty ukázala vazivovou tkáň s několika málo buňkami, vystlanou zploštělým dlaždicovým epitelem. Mikroskopicky tato stěna cysty vykazovala ložiska chronických zánětlivých buněk a stěna byla vystlána dvěma vrstvami dlaždicového epitelu. Stěna druhé cysty byla vystlána pseudostratifikovaným sloupcovitým epitelem (obrázek 3). Histopatologickým vyšetřením bylo ověřeno, že obě léze jsou nazoalveolární cysty. Po operaci nebyly pozorovány žádné komplikace a při šestiměsíčním sledování nebyla zjištěna žádná recidiva.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(a)
(b)
3. Diskuse
Nasoalveolární cysta (NAC) je vrozená patologie a o její etiologii byly vytvořeny dvě teorie. První teorie hovoří o tom, že cysty se vyvíjejí jako zbytky nazolakrimálního kanálu, a druhá o tom, že cysty jsou embryonální štěrbinové cysty. Při prvním popisu se předpokládalo, že se vyvíjejí z retence slizničních žláz . Později Kleinstadt navrhl, že se tyto léze vyvinuly z tkáně, která zůstala mezi nimi při splynutí embryonální nosní sliznice, čelistního výběžku a laterálně-mediálního nosního výběžku .
NAC je obvykle asymptomatický a nachází se vedle nosního křídla. Se zvětšující se velikostí se cysta stává symptomatickou a obvykle způsobuje otok obličeje a tvrdého patra. Nejčastější stížností je ucpání nosu . NAC obsahující tekutinu serózního charakteru se může infikovat a odtékat do nosní nebo ústní dutiny, což způsobuje nepříjemný zápach a bolest v ústech a nose. Ačkoli je nazoalveolární cysta benigní onemocnění, byla zaznamenána souvislost s maligní degenerací .
NAC je léze měkkých tkání, která je obvykle uložena uvnitř čelistní kosti. Proto je CT zobrazení preferovanou zobrazovací metodou, protože podrobně zobrazuje umístění cysty a její vztah k nosní a ústní dutině a stav kostní struktury . MR zobrazení má oproti CT zobrazení výhodu, protože dokáže zobrazit obsah cysty a mělo by být upřednostněno jako doplňkové vyšetření v případech, kdy je podezření na malignitu. NAC nezpůsobuje destrukci v přilehlých kostních strukturách. Dlouhodobý kompresní účinek cysty však může způsobit erozi kostní tkáně a dokonce i defekty. Při CT zobrazení lze kromě těchto nálezů pozorovat sklerotizující zvýšení hustoty v okolí léze . V našem případě CT vyšetření prokázalo dobře ohraničenou cystickou lézi. V důsledku komprese v okolních kostních strukturách byla pozorována hladká povrchová eroze. V diferenciální diagnostice dobře ohraničených cyst týkajících se přední čelistní oblasti, nosního vestibula a tvrdého patra by kromě nazoalveolární cysty měly přicházet v úvahu také odontogenní cysty a neoplastické léze .
NAC se léčí chirurgickou excizí sublabiálním přístupem . Mezi další volitelné způsoby léčby patří aspirace obsahu cysty, endoskopická marsupializace cysty transnazálním přístupem a injekce sklerotizujících látek . Lee et al. srovnávali obě skupiny pacientů s NAC, ty, které léčili sublabiálním přístupem, s těmi, které léčili transnazální endoskopickou marsupializací . Podle těchto studií byla transnazální endoskopická marsupializace ve srovnání se sublabiální excizí údajně výhodnější, protože zkrátila dobu operace, snížila náklady a zkrátila dobu pooperační bolesti. Po operaci nebyla v obou skupinách zaznamenána žádná recidiva. Závěrem bylo konstatováno, že transnazální endoskopická marsupializace je výhodnou a účinnou metodou při léčbě NAC. Özer et al. popsali případ nazoalveolární cysty, která byla ošetřena transnazálním endoskopickým přístupem a byla provedena kompletní excize cysty . V našem případě jsme se vzhledem k lokalizaci, velikosti a anamnéze infekce cysty zaměřili na odstranění celé stěny cysty místo marsupializace a provedli jsme excizi sublabiálním přístupem. Část stěny cysty, která přiléhala ke kosti, byla ohraničena snadno, zatímco část stěny cysty v měkkých tkáních sublabiální oblasti byla oddělena s obtížemi, zejména na infikované straně cysty. Tenká stěna cysty vyžadovala pomalou disekci a sublabiální přístup umožňuje dobrý přístup k pyriformnímu otvoru a široké odhalení celé cysty.
Klinické a radiologické nálezy jsou pro diagnózu NAC dostačující, ale definitivní diagnózu stanoví až histopatologické vyšetření. Histopatologické vyšetření NAC odhalí cystickou strukturu s fibrózním pouzdrem, které může obsahovat pohárkové buňky a je dlážděno pseudostratifikovaným sloupcovým epitelem. S rostoucí velikostí cysty se zvyšuje intraluminální tlak a sloupcový epitel je nahrazen stratifikovaným dlaždicovým epitelem. V našem případě histopatologické vyšetření korigovalo předoperační diagnózu kompatibilní s NAC.
4. Závěr
Bilaterální NAC se zdá být velmi vzácná a může způsobovat nosní obstrukci. Při posuzování dýchacích obtíží je třeba mít na paměti NAC.
Konkurenční zájmy
Autoři prohlašují, že nemají žádné konkurenční zájmy.
Příspěvky autorů
Pacienty sledovali a psali Uzeyir Yildizoglu a Fatih Arslan. Přehled literatury provedl Bahtiyar Polat. Závěrečnou kontrolu provedl konzultant Dr. Abdullah Durmaz.