Abstrakt
Bronchogenní cysty vycházející ze žaludku nejsou časté. Pojednáváme o mladé pacientce s předpokládanými enterálními duplikačními cystami, u které byly při patologickém vyšetření zjištěny tři bronchogenní a gastroenterální cysty. Diskutujeme patofyziologii bronchogenních cyst a jejich maligní potenciál.
1. Úvod
Bronchogenní cysty vycházející ze žaludku jsou relativně vzácnou jednotkou. Případy nitrobřišních bronchogenních cyst byly zaznamenány již před padesáti lety, přičemž v literatuře bylo publikováno méně než 25 zpráv. Toto sdělení upozorňuje na vzácný případ tří bronchogenních cyst vycházejících ze stěny žaludku u dospělého pacienta.
2. Východiska
Na naši kliniku se dostavila 29letá žena, která během těhotenství pociťovala silné bolesti v levém horním kvadrantu. Během těhotenství podstoupila zobrazovací vyšetření, které prokázalo několik velkých cystických struktur pocitově vycházejících ze žaludku. Předpokládalo se, že se jedná o enterální duplikační cysty. Vzhledem k symptomatické povaze, diagnostické nejistotě a obavám z maligního potenciálu těchto cyst byla doporučena resekce.
Žena neměla žádnou další relevantní anamnézu. Na střední škole běhala přespolní běh a byla zdravá. Při předchozích těhotenstvích neměla žádné jiné problémy. Byla nekuřačka.
Při fyzikálním vyšetření měla hmatnou plnost v levém horním kvadrantu, ale jinak byla bez nálezu, měkká a necitlivá. Pertinentní předoperační laboratorní vyšetření neodhalilo žádné abnormální nálezy.
CT zobrazení ukázalo tři benigně vypadající dobře ohraničené tenkostěnné jednoduché cystické útvary v levé horní části břicha, které měly všechny masový efekt na žaludek. Cysty měřily 9,2 × 6,6 cm, 1,8 × 1,7 cm a 3,0 × 2,8 cm a nacházely se podél zadní strany horní části žaludku, anterolaterální horní části břicha a většího zakřivení žaludku (obr. 1 a 2). Od CT vyšetření před rokem došlo k mírnému intervalovému nárůstu
Pacientka pokračovala na operační sál, kde podstoupila klínovou resekci přes horní středočárový řez všech tří cyst bez komplikací. Intraoperačně cysty nekomunikovaly s lumen žaludku, ale vyrůstaly ze stěny žaludku. Všechny byly měkké a vyplněné krystalickou tekutinou s částicemi.
Patologie prokázala benigní vývojové tenkostěnné cysty s hladkou svalovou stěnou. Ty byly vystlány respiračním řasinkovým a mucinózním žlázovým epitelem připomínajícím epitel žaludku a dýchacího systému odpovídající bronchogenním a kombinovaným bronchogenním/gastroenterickým cystám (obr. 3-5).
Vzhledem k patologii bylo doplněno CT hrudníku, které prokázalo částečnou agenezi levého dolního laloku bronchů. Nebyly zjištěny žádné plicní cystické léze. Pacient však zůstal asymptomatický bez známek dechových obtíží nebo hypoxie a další vyšetření nebylo provedeno.
3. Diskuse
Případů nitrobřišních bronchogenních cyst je popsáno málo. Náš případ nastiňuje unikátní případ tří symptomatických bronchogenních nebo smíšených bronchogenních/enterických žaludečních cyst. Gensler a kol. popsali v roce 1966 první případ intramurální žaludeční cysty, která byla tvořena řasinkovým pseudostratifikovaným sloupcovým epitelem s fokální dlaždicovou metaplazií. Od té doby přehled literatury odhalil méně než třicet kazuistik jednotlivých bronchogenních cyst lokalizovaných v žaludeční sliznici .
Bronchogenní cysty obvykle vznikají z předžaludků během embryonálního vývoje ve 3. až 7. týdnu života . Jícnový epitel prochází přechodnou fází tvorby řasinek během 10. týdne gestace, než se diferencuje v obvyklý dlaždicový epitel. To by mohlo potenciálně vysvětlit patofyziologický mechanismus přítomnosti respiračního epitelu v proximálním gastrointestinálním traktu . Vrozené bronchogenní anomálie se častěji vyskytují v mediastinu, typicky v jícnu, nebo v retroperitoneálním prostoru . Byly rovněž hlášeny bronchogenní cysty na kůži a bránici a v perikardu .
U pacientů byly hlášeny příznaky od refluxu po bolesti břicha, přičemž někteří neměli žádné příznaky . Léčba se pohybuje od pozorování přes aspiraci až po resekci . Pacienti hlásili recidivu cysty po aspiraci . Bez ohledu na to se zdá, že většina pacientů podstoupila resekci. Uváděná pacientka měla bolesti břicha během těhotenství s vymizením po porodu, pravděpodobně v důsledku masivního efektu. Hormonální složku nebylo možné vyloučit.
Bylo publikováno několik kazuistik bronchogenních cyst spojených s adenokarcinomem , bronchioloalveolárním karcinomem, neuroblastomem a rabdomyosarkomem; v literatuře je však minimum údajů, které by naznačovaly onkologický potenciál bronchogenních cyst . Většina bronchogenních cyst je nalezena náhodně a je v té době resekována. Vazquez a kol. popisují případ bronchogenní cysty, která byla nalezena současně s neuroblastomem u dětského pacienta. Ty byly resekovány při samostatných výkonech. Diskutují genetický základ této asociace se spekulacemi o mutacích onkogenu . Sullivan et al. popsali případ adenokarcinomu vycházejícího z retroperitoneální bronchogenní cysty. V tomto případě nebyl přítomen řasinkový sloupcový epitel. Některé studie navíc naznačují, že ztráta epitelové výstelky je spojena s malignitou . V naší případové studii byl skutečně řasinkový respirační epitel bez známek malignity. Souvislost mezi malignitou a bronchogenními cystami však zůstává nejasná.
Tento případ upozorňuje na vzácný nález mnohočetných bronchogenních cyst vycházejících z žaludeční stěny. Je zřejmé, že je třeba provést další šetření, aby bylo možné hlouběji porozumět patofyziologii těchto vrozených bronchogenních cyst. Symptomatické nebo náhodně objevené cystické léze v přední části střeva jsou obecně považovány za benigní. Symptomatické léze pravděpodobně vyžadují resekci, zejména pokud existuje diagnostická nejistota. Občas se objevují zprávy o krvácení, ulceraci nebo obstrukci , a v závislosti na klinické situaci může být vhodná spíše resekce než další pozorování.
Konflikt zájmů
Autoři prohlašují, že v souvislosti s publikací tohoto článku nedošlo ke konfliktu zájmů.
.