Abstract
鼻涙管上皮残渣から発生する鼻歯槽嚢胞は、上顎の非歯原性の軟組織病変であり、鼻涙管上皮残渣を起源としている。 上唇や鼻の膨隆，口蓋の腫脹，時に鼻閉を呈する。 美容上の問題があるため、早期に診断されることが多いようです。 これらの病変は主に片側に現れるが、両側に見られることもある。 今回は、鼻閉を訴え、両側鼻歯槽嚢胞と診断され、陰唇下切除術で治療した症例を紹介し、臨床的特徴や治療法について文献的考察を加えた
1. はじめに
鼻歯槽嚢胞（NAC）は鼻唇嚢胞あるいはKlestadt嚢胞と呼ばれる。 上顎の非歯原性嚢胞と定義されるこの発達障害は、男性よりも女性に4倍多く見られる。 多くは片側、左側に発生しますが、稀に両側にも発生することがあります。 患者は主に10歳代から20歳代に発症します。 顎骨嚢胞全体の約0.7％を占める。 患者さんの訴えは、鼻閉や顔面変形です。 硬口蓋と鼻前庭に存在するNACは、耳介と鼻唇溝の膨隆、硬口蓋の滑らかな表面を持つ粘膜下腫瘤、および鼻前庭の基部の膨隆を呈する。 これらの嚢胞は通常無痛ですが、感染すると鼻腔内や口腔内に疼痛や膿性分泌物を生じることがあります。 本論文では，稀であるが，両側性に存在するNACの1例を報告する。 2.症例紹介
32歳の女性患者は、数日前から呼吸困難と右側鼻の腫脹が急速に増大し、破裂して膿性分泌物が出ることを主訴に当院耳鼻科に来院した。 前鼻鏡検査では、右鼻前庭の基部から下鼻甲介に向かって感染性嚢胞病変があり、右鼻腔が狭くなっていた。 左鼻腔にも同様の嚢胞性病変が認められたが，痛みはなく，感染の兆候は認められなかった。 抗菌療法（アモキシシリン＋クラブラン酸1000mg，2×1，7日間）および抗炎症療法を開始した． コンピュータ断層撮影（CT）では、以下のパラメータで画像を取得した：視野。 視野：150 mm，断面厚：1 mm，200 mA 120 kV（Aquilion ONE 320，東芝メディカルシステムズ株式会社，日本）． CT検査では，鼻前庭底の両側に左側で直径約2cm，右側で直径約1cmの境界明瞭な低密度嚢胞性病変を認めた（図1（a），（b））。 抗菌薬投与後、Ingenia 3.0 T（Philips Healthcare、オランダ）を用いて磁気共鳴（MR）撮影を行った。 MR画像では造影剤を用いず，同一部位にT1表示で低輝度，T2表示で高輝度に見える環状の嚢胞性病変を認めた（図1（c），1（d））。 嚢胞は陰唇下アプローチで切除された（図2）。 右の嚢胞は過去の感染による線維性癒着があるが，左の嚢胞の境界は周囲の構造物から容易に分離できる。 嚢胞壁を光学顕微鏡で観察すると，細胞数の少ない結合組織で，扁平な扁平上皮が裏打ちされていた。 顕微鏡で見ると、この嚢胞壁には慢性炎症細胞の病巣が見られ、壁は2層の扁平上皮で覆われていた。 第二の嚢胞の壁は偽層状柱状上皮で覆われていた（図3）。 病理組織学的検査により，両病変とも鼻歯槽嚢胞であることが確認された。 手術後，合併症はなく，6ヶ月の経過観察でも再発は認められなかった。
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鼻甲介嚢胞（NAC）は先天性の病態であり、その病因については2つの説が唱えられてきた。 1つは鼻涙管残留物として発生する嚢胞説、もう1つは胚性裂孔嚢胞説である。 最初に記述されたとき、それらは粘膜腺の滞留から発生すると考えられていた。
NACは通常無症状で、鼻翼の横に位置する。 嚢胞のサイズが大きくなるにつれて症状が現れ、通常、顔面および硬口蓋に腫脹を生じる。 最も多い訴えは鼻づまりです。 液体を含んだ漿液性嚢胞が感染し、鼻腔や口腔内に排出されると、口や鼻に悪臭や痛みを生じることがあります。 鼻歯槽嚢胞は良性疾患ですが、悪性化を伴うことも報告されています。
NACは軟組織病変で、通常は上顎骨の内側に存在します。 そのため、CT画像は嚢胞の位置や鼻腔・口腔との関係、骨構造の状態を詳細に示すことができるため、望ましい観察方法である。 MR画像はCT画像よりも嚢胞の中身を映し出すことができるため、悪性腫瘍が疑われる症例では追加調査として優先されるべきです。 NACは、隣接する骨構造に破壊を引き起こさない。 しかし、嚢胞の長期的な圧迫作用により、骨組織の侵食や、欠損が生じることがある。 CT画像では、これらの所見とは別に、病巣周囲の硬化性密度上昇を観察することができる。 本症例の場合、CT画像検査では、よく瘢痕化した嚢胞性病変が確認された。 周囲の骨格が圧迫されているため、表面は滑らかな浸食が認められる。 上顎前歯部、鼻前庭、硬口蓋に発生したwell-circumribed cystの鑑別診断では、鼻歯槽嚢胞の他に歯原性嚢胞、腫瘍性病変も念頭に置く必要がある。 その他、嚢胞内容物の吸引、経鼻的アプローチによる内視鏡的嚢胞哺育術、硬化剤注入などが選択的に行われる . LeeらはNAC患者の両群を比較し、陰唇下アプローチで治療した患者と経鼻内視鏡的嚢胞形成術で治療した患者を比較した . これらの研究によると、経鼻内視鏡的軟骨形成術は、陰唇下切除術と比較して、手術時間の短縮、費用の削減、術後疼痛期間の短縮の点で有利であると報告されている。 術後は両群とも再発はなかったと報告されている。 結論として、経鼻内視鏡的軟骨形成術はNACの治療において有利で有効な方法であるとされた。 Özerらは、経鼻内視鏡的アプローチで治療した鼻歯槽嚢胞の症例を報告し、嚢胞の完全切除を行った 。 本症例では、嚢胞の局在、大きさ、感染歴から、無麻酔ではなく嚢胞壁全体の切除を目指し、陰唇下アプローチで切除を行った。 嚢胞壁のうち骨に癒着している部分は容易に描出できたが、陰唇下部の軟部組織にある嚢胞壁は、特に感染嚢胞側では分離に難渋した。
NACの診断には臨床所見と放射線所見で十分であるが、確定診断は病理組織学的検査で行われる。 NACの病理組織学的検査では、線維性被膜を有する嚢胞構造を認め、この被膜は杯細胞を含むことがあり、偽層状柱状上皮で敷き詰められている。 嚢胞のサイズが大きくなるにつれて、管腔内圧力が上昇し、柱状上皮は層状扁平上皮に置き換わる。 結論
両側性NACは非常に稀であり、鼻閉を引き起こす可能性があると思われる。
競合利益
著者らは競合利益がないことを宣言する。
著者らの貢献
患者のフォローアップと執筆はUzeyir YildizogluとFatih Arslanが行った。 文献調査はBahtiyar Polatが担当した。 最終チェックはコンサルタントのAbdullah Durmaz博士が行った。