Abstract
胃から発生する気管支原性嚢胞は稀である． 腸重積嚢胞と推定され，病理学的検討の結果，3つの気管支原性嚢胞と胃原性嚢胞を有していた若い女性患者を紹介する。 気管支原性嚢胞の病態生理と悪性腫瘍の可能性について考察した
1. はじめに
胃から発生する気管支原性嚢胞は比較的まれな存在である。 腹腔内気管支炎嚢胞の報告は50年前にもあり，文献上では25例以下であった。 本報告では、成人患者の胃壁に発生した3つの気管支炎嚢胞の珍しい症例を紹介する。 背景
妊娠中に左上腹部の強い痛みを経験した29歳女性が当院を受診した。 妊娠中に画像診断を受けたところ，胃から発生していると思われる大きな嚢胞構造が複数確認された。 これらは腸重積嚢胞と推定された。
他に既往歴はなく，症状，診断の不安，悪性腫瘍の可能性から切除が推奨された。 彼女は高校時代にクロスカントリーをやっており、健康であった。 彼女は以前の妊娠で他の問題はなかった。 身体診察では、左上腹部に触知可能な膨満感があったが、その他は歪みもなく、軟らかく、圧痛もなかった。
CT画像では、左上腹部に良性に見える薄肉単純嚢胞性腫瘤が3つあり、いずれも胃に腫瘤効果を有していた。 嚢胞の大きさは9.2 × 6.6 cm，1.8 × 1.7 cm，3.0 × 2.8 cmで，それぞれ胃上部後面，上腹部前外側，胃大弯に沿って位置していた（図1，図2）。 1年前のCTからやや間隔が開いていた
図1
患者は手術室に進み、上部正中切開による3つの嚢胞すべての楔状切除を受けたが、合併症はなかった。 術中、嚢胞は胃内腔と連通せず、胃壁から生じていた。
病理所見では，良性発育性で平滑筋壁を有する薄肉嚢胞であった。 これらは，胃や呼吸器系の上皮に類似した呼吸性繊毛および粘液腺上皮で裏打ちされており，気管支原性および気管支原性／胃腸複合性嚢胞と一致した（図3-5）。
病理所見から胸部CTを終了し、左下葉部分気管支非発生を認めた。 肺嚢胞性病変はなかった。 しかし、呼吸困難や低酸素症の兆候はなく無症状のままであり、その後の検査は行われなかった。 考察
腹腔内気管支嚢胞の報告症例は乏しい。 本症例は3つの症候性気管支原性あるいは気管支原性・腸管性混合胃嚢胞のユニークな症例を概説している。 1966年にGenslerらが報告した胃内嚢胞の最初の症例は、局所扁平上皮を伴う繊毛偽層化柱状上皮からなるものであった。 それ以来、文献を検討すると、胃粘膜に位置する単一の気管支原性嚢胞の症例報告は30例以下である。
気管支原性嚢胞は、通常、生後3～7週目の発生過程で前腸から発生する。 食道上皮は、通常の扁平上皮に分化する前に、妊娠10週目に一過性の繊毛形成期を迎える。 このことは、消化管近位部に呼吸器上皮が存在する病態生理を説明できる可能性がある。 先天性気管支異常は、縦隔、典型的には食道、または後腹膜腔でより一般的に発見される。 気管支原性嚢胞はまた、皮膚や横隔膜、心膜内で見つかったと報告されている。
患者は逆流から腹痛までの症状を呈し、全く症状のない患者もいると報告されている。 治療は観察、吸引、切除と多岐にわたる。 吸引後の嚢胞の再発も報告されている。 しかし、大半の症例は切除術を受けているようである。 報告された患者は、妊娠中に腹痛を経験し、出産後に解消されたが、おそらく腫瘤の影響によるものであった。
腺癌、気管支肺胞癌、神経芽腫、横紋筋肉腫に関与した気管支原性嚢胞の症例報告がいくつか発表されているが、文献上、気管支原性嚢胞の癌の可能性を示すデータはごくわずかである。 ほとんどの気管支原性嚢胞は、偶然に発見され、その時点で切除される。 Vazquezらは、小児患者において神経芽腫と同時に発見された気管支原性嚢胞の症例を記述している。 これらは別々の処置で切除された。 彼らは、この関連性の遺伝的根拠について、癌遺伝子の突然変異を推測して論じている。 Sullivan らは、後腹膜の気管支原性嚢胞から発生した腺癌の症例を報告した。 その症例では、繊毛柱状上皮は存在しなかった。 さらに、いくつかの研究では、上皮内層の消失が悪性腫瘍と関連することが示唆されている 。 我々の症例では、繊毛化した呼吸器上皮を有していたが、悪性腫瘍の所見はなかった。 しかし，悪性腫瘍と気管支嚢胞の関連は未だ不明である。
本症例は，胃壁から発生した多発性気管支嚢胞という珍しい所見を強調するものである。 これらの先天性気管支炎嚢胞の病態生理をさらに理解するために、より多くの調査が必要であることは明らかである。 前腸の症候性あるいは偶然発見された嚢胞性病変は、一般に良性であると考えられている。 症候性病変は、特に診断に不安がある場合、おそらく切除の対象となる。 出血，潰瘍，閉塞の報告もあり，臨床状況によっては，経過観察ではなく切除が適切な場合もある
利益相反
著者らは，本論文の発表に関して利益相反がないことを宣言する
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