Discussion
本研究は、ARMの未就学児における虫垂切除術とその使用結果を報告した最初の研究である。 結果は、就学前の早い時期に虫垂切除術を行うというアプローチを支持するものである。 また、直腸浣腸のコンプライアンスが弱いと、腸管管理のコンプライアンスが得られているため、虫垂切除術の適応が強まることが示された。
就学時および将来の腸管機能において、便の清潔を得るためには腸管管理が不可欠であり、虫垂切除術を検討するにあたり心理面も尊重されなければならない
2～3歳の正常児はまだおむつを使っていて毎日1～3回便を出す割合が多いと指摘することができる。 しかし、おむつを使用しているからといって失禁と定義することはできず、毎日数回便を出し、その間にほとんど清潔にしていないARM生まれの失禁児とは比較にならない。 さらに、今回報告された小児は、関連する奇形、特に脊椎奇形の有病率が100％であり、いずれにしても近い将来、虫垂切除術が必要になることが予測される。
我々の単一施設の管轄地域に属するARM患児集団は、全国新生児登録、診断登録、手術登録、および全国ID番号のおかげで十分に管理されている。 虫垂切除術の頻度は男女でほぼ同じであった。 男性11/77人（14％）、女性6/52人（12％）が虫垂切除術を受けた。 一般にARMの女性の便失禁は男性より多いので、この分布には疑問が残る。
盲腸形成術を受けた小児はKrickenbeckの分類に従って説明され、これは以前に一度行われたことがある。 その研究と比較すると、ARMのサブタイプにおける虫垂切除の分布は、直腸膣瘻と会陰瘻では同様であったが、直腸尿道瘻と回腸では異なっていた：本研究ではそれぞれ47%、12%、他の研究ではそれぞれ25%、20%、であった。 直腸肛門病変，直腸前庭瘻および直腸肛門病変を有する小児は，技術的に正しい再建術を受けた場合，通常，優れた機能予後を示す． しかし，例外もあり，特に脊髄奇形などの関連奇形がある場合や神経学的な障害がある場合は，例外となる。
本研究では、虫垂切除術を受けた患者のARMに関連する奇形の有病率は100%であった。 脊髄の異常は70％に、神経因性膀胱は88％に認められた。 これらの数値は、ARMを持つすべての小児のうち、関連奇形が78％、脊髄異常が26％に認められたという報告よりも高い。 したがって、脊髄と膀胱の異常は、ARMの新生児における将来の虫垂切除術の必要性の予測因子となり得るようである。 盲腸を行う就学前児童の家族には、術前にこのことを伝えておく必要がある。 しかし、狭窄や漏出などの合併症率は、これまでに報告された年長児のARMと比較して低かった(Table 6)。 また、若年者では肥厚性瘢痕が少ないため、狭窄を回避する上で若年者であることが有利に働いているのかもしれない。 このような成功率の差は、小児の年齢が低いこと、小児外科のセンターに頻繁に定期的に通院する前向きな研究であること、そして他の報告との観察期間の差を指摘することで解決することができると思われる。 さらに、年長児のストーマ狭窄予防に有効であるとされているストッパーは使用していない。 その代わり、カテーテル挿入を嫌がる幼い子供には、以前盲腸のために開発されたChaitボタンを使用している。 Chaitボタンは、数ヶ月から数年という長い期間、ストッパーとして機能し、狭窄を予防することができると思われる。 一方、Chaitボタンは感染症の原因となる可能性もあります。 大陸式虫垂切除術は、Chaitボタンを使用しなくても、私たちが得たものと同じかそれ以上の結果を得ることができるかもしれません。
術後感染症は最も多い合併症で、中央値で術後2-3週間後に1/3の症例で抗生剤の投与が必要であった。 他の研究では、盲腸吻合術後の術後感染について発表しているものはわずかである。 報告されている数値は、ARM患者163名では0％、ARMを含む異なる診断の小児では12-43％である 。 我々のグループの感染率は極めて高い。 このことは、我々の患者を非常に綿密にフォローアップしていることと、小さな創の問題でも治療可能な創感染と定義して対応する傾向があることから説明できると思われる。 一方、163名のARM患者における感染率0％という報告は、我々の結果と比較すると信じられないほど低いものである。
最も予想外だったのは、これまで報告されていたARMの6％、異なる診断の21-43％（年齢中央値8歳）に比べ、未就学児では便の逆方向漏れが全くなかったことであった。 幼児に逆方向の漏出がない理由は推測するしかない。 おそらく、幼少児では虫垂の弁がより発達しており、それが就学前児童の漏出率の低さを説明しているのだろう。 また、報告された毎日の結腸洗浄の遵守により、結腸内の抵抗が少なくなり、逆流性尿漏れを最小限に抑えることができるかもしれない
もう一つの理由は、手術手技かもしれない。 本研究で用いた術式は、盲腸の巻き付けや動員を行わず、虫垂を皮膚に縫合するだけの非常にシンプルなものであった。 本研究とは対照的に、年少児（5.5歳）と年長児（9.1歳）の合併症を比較した唯一の先行研究では、若干異なる術式が用いられ、年少児では漏出と手動の排便の必要性が高いことが判明している。
この研究の弱点は、症状が1/3の患者でretrospectiveに登録されていることである。 しかし、この情報は、両親との連絡や、ファイルに頻繁に書かれたメモから収集されたものであるため、信頼性は高い。 さらに、Krickenbeck症状尺度は術前の測定に適しており、術後の測定には弱いという弱点がある。なぜなら、主要論文では「あなた／あなたの子供が腸管管理を行わなかった場合、症状はどうなるか」に基づいて登録することを推奨しているからである。 そこで、バランスをとるために、本調査では術後の質問項目は状況を想定したものとした。 「さらに、このような研究に執刀医が参加すると、手術に有利な結果が出る可能性があるため、バイアスのリスクを考慮する必要があります。 私たちはこのことを認識しており、患者さんに会ったこともなく、手術医でもない2人の医師にフォローアップを任せることで、バイアスを最小限に抑えようとした。 特に直腸浣腸の経験が少ない家族にとっては、術前情報の中で非常に重要なポイントである。 良い腸管管理プログラムを正しく実行するには1週間かかる。 これは、子供とその保護者が必要な体制を受け入れ、それを守ることができれば、そうなるのかもしれない。 そうでない場合は、浣腸の頻度や種類を試す長い期間が必要である。 日常生活における浣腸処置の期間の受け入れが遅れることで、コンプライアンスと便の清潔さが遅れることがある。 そのため、直腸浣腸の経験があっても、個々の浣腸の量や種類を試す必要があるため、大腸洗浄がうまく機能するまで数ヶ月かかることを家族に伝える必要がある。
術前の情報には、すでに述べた術後合併症の頻度が高いリスクと、Chaitボタンが長期間、時には数年間有効であるという事実、特に小さな子どもでは、運動量のためにカテーテル操作が面倒である可能性があることも含める必要がある。
本研究の結果は、過去の文献で議論されている、40%の小児が主に問題のために5年後に盲腸の使用を中止しているという盲腸の長期的な失敗を支持することはできなかった。 我々の研究では追跡期間が中央値で5年と十分長かったにもかかわらず、わずか3/17人（18％）が虫垂切除術の使用を中止している。 これらの小児は、虫垂切除術の使用により清潔な排便期間を経て、後年腸管コントロールができるようになった。 このことは、これらの患者さんが重度の失禁の問題を抱えていた時期に手術が適応されなかったことを意味するものではない。 その3名の患者さんが盲腸をやめた理由は、浣腸がなくても何とかなるからです。 その結果、3名とも他の人に虫垂切除術を勧めたいと言っている。 我々の研究では、合併症の発生は早かった。 その理由としては、年齢が若いことも関係しているかもしれない。