Abstract
Cisturile nazoalveolare, care își au originea în resturile epiteliale ale canalului nasolacrimal, sunt leziuni neodontogene ale țesuturilor moi ale maxilarului superior. Se crede că aceste chisturi sunt de dezvoltare și se prezintă cu plenitudine la nivelul buzei superioare și al nasului, umflături pe palat și, uneori, obstrucție nazală. Din cauza problemelor cosmetice, ele sunt adesea diagnosticate într-un stadiu incipient. Aceste leziuni sunt de cele mai multe ori dezvăluite unilateral, dar pot fi observate și pe ambele părți. În acest raport de caz, este prezentat un pacient care s-a plâns de obstrucție nazală și apoi a fost diagnosticat cu chisturi nasoalveolare bilaterale și tratat prin excizie sublabială, iar caracteristicile clinice și abordările terapeutice sunt discutate împreună cu revizuirea literaturii de specialitate.
1. Introducere
Cistul nazoalveolar (NAC) este numit chist nazolabial sau chistul lui Klestadt. Această tulburare de dezvoltare care este definită ca un chist nonodontogen al maxilarului superior este observată de patru ori mai mult la femei decât la bărbați. Este localizat de cele mai multe ori unilateral și pe partea stângă, dar rareori poate fi observat bilateral. Pacienții se prezintă în principal în decada a patra sau a cincea . Aceste leziuni constituie aproximativ 0,7% din toate chisturile maxilarului. În mod obișnuit, plângerile pacienților sunt obstrucția nazală și deformarea facială. CNA, localizate la nivelul palatului dur și al vestibulului nazal, se prezintă cu plenitudine a sulcusului alar și nasolabial, masă submucoasă cu suprafață netedă pe palatul dur și bombare la baza vestibulului nazal . Aceste chisturi sunt de obicei nedureroase, dar dacă sunt infectate, pot provoca durere și secreții purulente în căile nazale sau în cavitatea bucală. În această lucrare, datorită rarității, este prezentat un caz de NAC localizat bilateral. Etiologia, caracteristicile clinice și abordările terapeutice sunt discutate împreună cu analiza literaturii de specialitate.
2. Prezentarea cazului
O pacientă în vârstă de 32 de ani a fost internată în departamentul nostru de otorinolaringologie cu plângerile de a avea dificultăți de respirație și o umflătură dureroasă în creștere rapidă pe partea dreaptă a nasului, care a existat timp de câteva zile și apoi a provocat o descărcare purulentă prin spargere. Examenul rinoscopic anterior a evidențiat o leziune chistică infectată la baza vestibulului nazal drept, spre cornetul inferior prin îngustarea pasajului nazal drept. O leziune chistică similară în cavitatea nazală stângă a fost, de asemenea, observată, dar a fost nedureroasă și nu a prezentat semne de infecție. Au fost începute antibioterapia (amoxicilină + clavulanat 1000 mg, 2 × 1, 7 d) și terapia antiinflamatorie. În tomografia computerizată (CT) au fost obținute imagini cu următorii parametri: câmpul de vizualizare: 150 mm; grosimea secțiunii: 1 mm; 200 mA 120 kV (Aquilion ONE 320, Toshiba Medical Systems Corporation, Japonia). Tomografia computerizată a evidențiat leziuni chistice hipodense bine delimitate în ambele părți ale podelei vestibulului nazal, care are un diametru de aproximativ 2 cm în partea stângă și de aproximativ 1 cm în partea dreaptă (figurile 1(a) și 1(b)). Imagistica prin rezonanță magnetică (RM) a fost realizată cu ajutorul Ingenia 3.0 T (Philips Healthcare, Olanda) după antibioterapie. Imagistica prin rezonanță magnetică a evidențiat leziuni chistice bine circumscrise care nu prezentau contrast și păreau hipointense la vizualizarea T1 și hiperintense la vizualizarea T2 în aceeași locație (figurile 1(c) și 1(d)). Chisturile au fost extirpate prin abord sublabial (figura 2). Chistul din dreapta prezintă aderențe fibrotice datorate unei infecții anterioare, în timp ce limitele chistului din stânga au putut fi separate cu ușurință de structurile înconjurătoare. Microscopia ușoară a peretelui chistic a arătat un țesut conjunctiv cu puține celule, căptușit cu un epiteliu scuamos aplatizat. Microscopic, peretele acestui chist prezenta focare de celule inflamatorii cronice, iar peretele era căptușit cu două straturi de epiteliu scuamos. Peretele celui de-al doilea chist era căptușit cu epiteliu columnar pseudostratificat (figura 3). Ambele leziuni au fost verificate ca fiind chisturi nasoalveolare prin examen histopatologic. După intervenția chirurgicală nu au fost observate complicații și nu a fost depistată nicio recidivă în timpul urmăririi la 6 luni.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
.
(a)
(b)
(c)
(d)
(e)
(f)
(a)
(b)
(a)(b)
3. Discuție
Cistul nazoalveolar (NAC) este o patologie congenitală și au fost elaborate două teorii cu privire la etiologia sa. Prima teorie se referă la faptul că chisturile se dezvoltă ca reziduuri ale canalului nazolacrimal, iar cealaltă se referă la faptul că chisturile sunt chisturi de fisură embrionară. Când au fost descrise pentru prima dată, s-a crezut că acestea se dezvoltă din retenția glandelor mucoasei . Mai târziu, Kleinstadt a sugerat că aceste leziuni s-au dezvoltat din țesutul rămas între ele în timpul fuziunii mucoasei nazale embrionare, a procesului maxilar și a procesului nazal lateral-medial .
NAC este de obicei asimptomatic și este situat lângă aripa nazală. Pe măsură ce dimensiunea chistului crește, acesta devine simptomatic și provoacă de obicei tumefacție la nivelul feței și al palatului dur. Cea mai frecventă plângere este congestia nazală . NAC cu caracter seros care conține lichid se poate infecta și se poate scurge în cavitatea nazală sau bucală, cauzând miros urât și durere în gură și nas. Deși chistul nasoalveolar este o boală benignă, a fost raportată asocierea cu degenerescența malignă .
NAC este o leziune a țesuturilor moi care de obicei este plasată în interiorul osului maxilar. Prin urmare, imagistica CT este metoda preferată de vizualizare, deoarece arată localizarea chistului și relația sa cu cavitatea nazală și orală și starea structurii osoase într-un mod detaliat . Imagistica prin rezonanță magnetică are un avantaj față de imagistica prin CT, deoarece poate arăta conținutul chistului și ar trebui să fie preferată ca studiu suplimentar în cazurile în care se suspectează malignitate. NAC nu provoacă distrugeri la nivelul structurilor osoase adiacente. Cu toate acestea, efectul de compresie pe termen lung al chistului poate provoca eroziunea țesutului osos și chiar defecte. În imagistica CT, în afară de aceste constatări, se poate observa o creștere a densității sclerozante în jurul leziunii . În cazul nostru, examenul imagistic CT a arătat o leziune chistică bine circumscrisă. Datorită compresiei în structurile osoase din jur, s-a observat o eroziune de suprafață netedă. În diagnosticul diferențial al chisturilor bine circumscrise legate de regiunea maxilară anterioară, de vestibulul nazal și de palatul dur, în afară de chistul nasoalveolar, ar trebui să se aibă în vedere și chisturile odontogene și leziunile neoplazice .
NAC se tratează prin excizie chirurgicală prin abord sublabial . Alte tratamente opționale includ aspirarea conținutului chistului, marsupializarea endoscopică a chistului prin abord transnasal și injectarea de agenți sclerozanți . Lee et al. au comparat ambele grupuri de pacienți cu NAC, cei pe care i-au tratat prin abordare sublabială cu cei pe care i-au tratat prin marsupializare endoscopică transnasală . Conform acestor studii, marsupializarea endoscopică transnasală a fost raportată ca fiind mai avantajoasă în comparație cu excizia sublabială, deoarece a scurtat timpul de intervenție chirurgicală, a scăzut costul și a redus timpul de durere postoperatorie. După intervenția chirurgicală nu a fost raportată nicio recidivă în ambele grupuri. Ca o concluzie, s-a afirmat că marsupializarea endoscopică transnasală este o metodă avantajoasă și eficientă în tratamentul NAC. Özer et al. au raportat un caz de chist nasoalveolar care a fost tratat prin abordare endoscopică transnasală și s-a efectuat excizia completă a chistului . În cazul nostru, am urmărit să îndepărtăm întregul perete al chistului în loc de marsupializare și am făcut excizia prin abordare sublabială din cauza localizării, dimensiunii și istoricului infecțios al chisturilor. Partea peretelui chistic care era aderentă la os a fost delimitată cu ușurință, în timp ce partea peretelui chistic din țesuturile moi din regiunea sublabială a fost separată cu dificultate, în special în partea infectată a chistului. Peretele subțire al chistului a necesitat o disecție lentă, iar abordul sublabial permite un bun acces la deschiderea piriformă și o expunere largă la chistul complet.
Constatările clinice și radiologice sunt suficiente pentru diagnosticul de NAC, dar diagnosticul definitiv este stabilit de examenul histopatologic. Examenul histopatologic al NAC relevă o structură chistică cu o capsulă fibroasă, care poate conține celule caliciforme și este pavată cu epiteliu columnar pseudostratificat. Pe măsură ce dimensiunea chistului crește, presiunea intraluminală crește și epiteliul columnar este înlocuit cu epiteliu scuamos stratificat. În cazul nostru, examenul histopatologic a corectat diagnosticul preoperator compatibil cu NAC.
4. Concluzie
NAC bilaterală pare foarte rară și poate cauza obstrucție nazală. Atunci când se evaluează dificultățile respiratorii ar trebui să se țină cont de NAC.
Interesele concurente
Autorii declară că nu au interese concurente.
Contribuțiile autorilor
Supravegherea pacienților și redactarea au fost realizate de Uzeyir Yildizoglu și Fatih Arslan. Revizuirea literaturii de specialitate a fost realizată de Bahtiyar Polat. Consultantul Dr. Abdullah Durmaz a efectuat verificarea finală.
.