Abstract
Chisturile bronhogene apărute din stomac sunt neobișnuite. Discutăm despre o pacientă tânără de sex feminin cu presupuse chisturi de duplicare enterică, la care s-a constatat că avea trei chisturi bronhogene și gastroenterice la examinarea patologică. Discutăm fiziopatologia chisturilor bronhogene și potențialul lor malign.
1. Introducere
Cisturile bronhogene care apar din stomac sunt o entitate relativ rară. Au fost raportate cazuri de chisturi bronhogene intraabdominale încă de acum cincizeci de ani, cu mai puțin de 25 de rapoarte publicate în literatura de specialitate. Acest raport evidențiază un caz rar de trei chisturi bronhogene apărute în peretele gastric al unui pacient adult.
2. Context
O femeie în vârstă de 29 de ani care a avut dureri severe în cadranul superior stâng în timpul sarcinii s-a prezentat la clinica noastră. În timpul sarcinii, ea a fost supusă unui examen imagistic care a demonstrat mai multe structuri chistice mari resimțite ca provenind din stomac. S-a presupus că acestea erau chisturi de dublare enterică. Din cauza naturii simptomatice, a nesiguranței diagnosticului și a îngrijorării cu privire la potențialul malign al acestor chisturi, s-a recomandat rezecția.
Nu avea niciun alt istoric medical relevant. Ea a alergat cross country în liceu și era sănătoasă. Ea nu a avut alte probleme cu sarcinile anterioare. Era nefumătoare.
La examenul fizic, avea o plenitudine palpabilă în cadranul superior stâng, dar în rest nu era distinsă, moale și nu era sensibilă. Evaluarea de laborator preoperatorie pertinentă nu a evidențiat nicio constatare anormală.
Imagistica CT a arătat trei mase chistice simple cu pereți subțiri benigne care păreau bine delimitate în abdomenul superior stâng, toate având un efect de masă asupra stomacului. Chisturile au măsurat 9,2 × 6,6 cm, 1,8 × 1,7 cm și 3,0 × 2,8 cm și au fost localizate de-a lungul feței posterioare a stomacului superior, a abdomenului superior anterolateral și, respectiv, a curburii mari a stomacului (figurile 1 și 2). A existat o ușoară creștere în interval față de o tomografie computerizată efectuată cu un an mai devreme.
Pacienta a mers în sala de operație, unde a fost supusă rezecției în cunei prin incizie pe linia mediană superioară a tuturor celor trei chisturi, fără complicații. Intraoperator, chisturile nu comunicau cu lumenul gastric, ci se ridicau din peretele gastric. Toate erau moi și umplute cu lichid cristalin, încărcat cu particule.
Patologia a demonstrat chisturi benigne de dezvoltare, cu pereți subțiri, cu un perete muscular neted. Acestea erau căptușite cu epiteliu glandular ciliat și mucinos respirator asemănător cu epiteliul stomacului și al sistemului respirator, în concordanță cu chisturile bronhogene și chisturile bronhogene/gastroenterice combinate (figurile 3-5).
Datorită patologiei, s-a completat un CT toracic care a evidențiat agenezie bronșică parțială a lobului inferior stâng. Nu au existat leziuni chistice pulmonare. Cu toate acestea, pacientul a rămas asimptomatic, fără semne de dificultate respiratorie sau hipoxie și nu s-a mai făcut niciun alt bilanț.
3. Discuție
Există o sărăcie de cazuri raportate de chisturi bronhogene intraabdominale. Cazul nostru conturează un caz unic de trei chisturi gastrice bronhogene sau mixte bronhogene/entero-gastrice simptomatice. Gensler et al. au raportat primul caz de chist gastric intramural în 1966, care era compus din epiteliu columnar pseudostratificat ciliat cu metaplazie scuamoasă focală. De atunci, revizuirea literaturii de specialitate relevă mai puțin de treizeci de rapoarte de caz de chisturi bronhogene unice localizate în mucoasa gastrică .
Chisturile bronhogene apar de obicei din preputul anterior în timpul dezvoltării embriologice în a 3-a până la a 7-a săptămână de viață . Epiteliul esofagian trece printr-o etapă tranzitorie de formare a ciliilor în timpul celei de-a zecea săptămâni de gestație înainte de a se diferenția în epiteliul scuamos obișnuit. Acest lucru ar putea explica mecanismul fiziopatologic al prezenței epiteliului respirator în tractul gastrointestinal proximal . Anomaliile bronhogene congenitale sunt mai frecvent întâlnite în mediastin, de obicei în esofag sau în spațiul retroperitoneal . Chisturile bronhogene au fost, de asemenea, raportate ca fiind găsite pe piele și pe diafragmă și în interiorul pericardului .
Au fost raportate pacienți care se prezintă cu simptome variind de la reflux la dureri abdominale, unii dintre ei neavând nici un simptom . Tratamentul a variat de la observație la aspirație și rezecție . Pacienții au raportat reapariția chisturilor după aspirație . Cu toate acestea, se pare că majoritatea pacienților au fost supuși rezecției. Pacienta raportată a prezentat dureri abdominale în timpul sarcinii cu rezolvare după naștere, posibil datorită efectului de masă. O componentă hormonală nu a putut fi exclusă.
Au fost publicate câteva rapoarte de caz de chisturi bronhogene implicate de adenocarcinom , carcinom bronholoalveolar, neuroblastom și rabdomiosarcom; cu toate acestea, există date minime în literatura de specialitate care să sugereze potențialul oncologic al chisturilor bronhogene . Cele mai multe chisturi bronhogenice sunt descoperite întâmplător și rezecate la momentul respectiv. Vazquez et al. descriu un caz de chist bronhogen care a fost descoperit în același timp cu un neuroblastom la un pacient pediatric. Acestea au fost rezecate la proceduri separate. Ei discută baza genetică a acestei asocieri cu speculații privind mutațiile oncogene . Sullivan et al. au raportat un caz de adenocarcinom apărut dintr-un chist bronhogen retroperitoneal. În acest caz, epiteliul columnar ciliat nu era prezent. În plus, unele studii au sugerat că pierderea mucoasei epiteliale este asociată cu malignitatea . Studiul nostru de caz a prezentat epiteliu respirator ciliat, fără dovezi de malignitate. Cu toate acestea, asocierea dintre malignitate și chisturile bronhogene rămâne neclară.
Acest caz evidențiază o constatare rară de chisturi bronhogene multiple care apar din peretele gastric. În mod clar, trebuie efectuate mai multe investigații pentru a înțelege mai bine fiziopatologia acestor chisturi bronhogene congenitale. Leziunile chistice simptomatice sau descoperite întâmplător în intestinul anterior sunt în general considerate a fi benigne. Leziunile simptomatice justifică probabil rezecția, în special dacă există o nesiguranță diagnostică. Există rapoarte ocazionale de sângerare, ulcerație sau obstrucție , și, în funcție de situația clinică, rezecția mai degrabă decât continuarea observației poate fi adecvată.
Conflict de interese
Autorii declară că nu există niciun conflict de interese în ceea ce privește publicarea acestei lucrări.
.