Anchiloglossia

Background

L’anchiloglossia è una condizione congenita caratterizzata da un frenulo linguale anormalmente corto, ispessito o stretto che limita la mobilità della lingua. Mentre può essere associato ad altre anomalie craniofacciali, è più spesso un’anomalia isolata.1 Causa variabilmente ridotta mobilità della lingua ed è stato associato con limitazioni funzionali in allattamento al seno, deglutizione, articolazione, problemi ortodontici tra cui malocclusione, morso aperto, e la separazione degli incisivi inferiori, problemi meccanici relativi al clearance orale, e , e lo stress psicologico. I tassi segnalati vanno dal 2.1 al 10.7 per cento,2 ma le statistiche definitive di incidenza e prevalenza sono sfuggenti a causa dell’assenza di un criterio standard o di criteri diagnostici clinicamente pratici. Il significato di questa anomalia e il miglior metodo di gestione sono stati controversi per più di 50 anni.3

L’anchiloglossia anteriore è definita come legami della lingua con un frenulo linguale prominente e/o protrusione limitata della lingua con legatura della punta della lingua. La diagnosi di anchiloglossia posteriore è considerata quando il frenulo linguale non era molto prominente all’ispezione ma si pensa che sia stretto alla palpazione manuale o si trova anormalmente prominente, corto, spesso o fibroso come un cordone con l’uso del direttore scanalato. Anche se il trattamento è simile nei casi anteriori e posteriori, l’anchiloglossia posteriore è più sottile nella presentazione. Di solito, i medici riconoscono il frenulo anteriore come causa dell’anchiloglossia; tuttavia, un bambino può avere un’anchiloglossia anche se questo non è prominente. L’anchiloglossia anteriore era più comune nei maschi e l’anchiloglossia posteriore nelle femmine in una serie.4 L’anchiloglossia posteriore ha maggiori probabilità di richiedere un intervento chirurgico di revisione a causa della relativa difficoltà di diagnosi e trattamento accurati. In sostanza, l’anchiloglossia posteriore è sotto-riconosciuta rispetto alla variante anteriore.

Il riconoscimento dei potenziali benefici dell’allattamento al seno negli ultimi anni ha portato ad un rinnovato interesse per le conseguenze funzionali dell’anchiloglossia. Nei neonati con anchiloglossia anteriore o posteriore, c’è un’incidenza dal 25 all’80% di difficoltà nell’allattamento al seno, tra cui mancata crescita, danni al capezzolo materno, dolore al seno materno, scarsa disponibilità di latte, ingorgo materno e rifiuto del seno.3 Si ipotizza che un aggancio inefficace sia alla base di questi problemi. Meccanicamente, i neonati con anchiloglossia restrittiva non possono estendere la lingua oltre la linea gengivale inferiore per formare una tenuta adeguata e quindi usano le mascelle per tenere il seno in bocca. È necessaria un’adeguata mobilità della lingua e i neonati con anchiloglossia spesso non possono superare la loro carenza con misure conservative come il posizionamento e le tecniche di aggancio, richiedendo quindi una correzione chirurgica.3

Nonostante questi studi, manca il consenso sul ruolo dell’anchiloglossia nelle difficoltà di allattamento. Una minoranza dei pediatri (10%) e degli otorinolaringoiatri (30%) intervistati ritiene che influisca comunemente sull’alimentazione, mentre il 69% delle consulenti in allattamento ritiene che causi spesso problemi di allattamento.5 Pertanto, a seconda del pubblico, l’entusiasmo per il suo trattamento varia. Attualmente, il Servizio Sanitario Nazionale (NHS) e la Società Pediatrica Canadese (CPS) raccomandano il trattamento solo se interferisce con l’allattamento al seno.7 Purtroppo, non viene fornita una definizione standard di “interferenza” con l’allattamento al seno, lasciando spazio all’interpretazione e alla variazione delle soglie di trattamento. L’incertezza è ulteriormente promossa dall’assenza di dati sulla storia naturale dell’anchiloglossia non trattata. Alcuni propongono che un frenulo corto si allunga spontaneamente a causa del progressivo allungamento e assottigliamento del frenulo con l’età e l’uso.1 Tuttavia, non ci sono dati longitudinali prospettici sul destino del frenulo linguale congenitamente corto. Senza queste informazioni è difficile informare completamente i genitori sulle implicazioni a lungo termine dell’anchiloglossia, complicando così il processo decisionale.

Forse la migliore evidenza disponibile ad oggi è fornita da una recente revisione sistematica che ha trovato la frenotomia come una procedura semplice e ben tollerata che fornisce benefici oggettivi e soggettivi nell’allattamento al seno.7 In particolare, questa revisione ha riportato che la frenotomia ha facilitato l’allattamento al seno, migliorato il trasferimento del latte al bambino e contribuito a proteggere il capezzolo materno e la salute del seno. Tuttavia, le revisioni fino ad oggi non hanno considerato la deglutizione e le conseguenze psicosociali legate all’anchiloglossia, in particolare con l’età dei bambini. Queste omissioni sono critiche perché è chiaro che non tutti i bambini con anchiloglossia hanno difficoltà di allattamento, disfagia, o causare disagio al seno materno, e molti si adattano e rispondono alla terapia conservativa. Il frenulo labiale stretto mascellare (lip-tie) è spesso trascurato quando un bambino si presenta con difficoltà di allattamento. Può essere presente insieme all’anchiloglossia, ed è importante valutare questa condizione come causa di un cattivo aggancio.8

Recentemente sono state pubblicate anche tre revisioni sistematiche sull’anchiloglossia. Mentre ognuna contribuisce alla comprensione dei trattamenti dell’anchiloglossia, ognuna ha importanti limitazioni. In una revisione incentrata esclusivamente sulla frenotomia e sull’allattamento, Segal e colleghi (2007) hanno valutato i criteri diagnostici, la prevalenza e l’efficacia della procedura.3 Nei cinque studi di prevalenza identificati, i tassi di anchiloglossia variavano dal 4,2 al 10,7%. I criteri diagnostici per l’anchiloglossia, affrontati in 12 studi, variavano considerevolmente (Appendice A), il che probabilmente spiega la gamma delle stime di prevalenza. Gli autori hanno valutato la maggior parte dei sette studi che valutano la frenotomia come di scarsa qualità (punteggio medio di 24,4, range 9-40 su una scala di 47 punti). Gli studi includevano un RCT e tutti hanno usato diverse misure di risultato per valutare gli effetti della frenotomia. Gli esiti (meccanica dell’allattamento, dolore al capezzolo, tasso di allattamento, suzione, aumento di peso) sono tutti migliorati dopo la procedura, e nessuno studio ha riportato effetti avversi significativi.

In una revisione del 2009 che affronta la diagnosi e il trattamento, Suter e colleghi hanno notato in modo simile più criteri diagnostici per l’anchiloglossia, e i tassi di prevalenza della condizione variavano dallo 0,1 al 10,7 per cento.2 In 10 studi che valutano gli effetti del trattamento sugli esiti dell’allattamento, la meccanica dell’allattamento e gli esiti correlati in genere migliorano. Quattro studi sulla mobilità della lingua e tre sui problemi di linguaggio hanno anche riportato un miglioramento. La revisione rileva prove insufficienti relative alla scelta della procedura, ai tempi della procedura, o alla gestione chirurgica rispetto a quella conservativa; tuttavia, i ricercatori non hanno incluso alcuna metrica di qualità per gli studi inclusi.

La revisione sistematica più recente, pubblicata nel 2013, ha valutato gli esiti relativi all’allattamento al seno e al linguaggio. I 20 studi inclusi hanno tipicamente riportato miglioramenti nel dolore al capezzolo, nell’assunzione di latte e nell’alimentazione e nell’aumento di peso. I risultati di quattro studi sull’articolazione del discorso hanno riportato pochi miglioramenti definitivi dopo il trattamento. Questa revisione non ha valutato la gestione non chirurgica o i risultati più ampi.

È necessaria chiarezza per aiutare a guidare il processo decisionale clinico e familiare sul se, quando e come intervenire per affrontare l’anchiloglossia, in particolare alla luce delle controversie sull’argomento e dei limiti delle revisioni sistematiche esistenti.

Obiettivi

Questa revisione sistematica fornirà una revisione completa sia dei potenziali benefici dei trattamenti (chirurgici e non) che dei danni associati a tali terapie in individui con anchiloglossia e frenulo labiale stretto (lip-tie) concomitante all’anchiloglossia. Valuteremo i risultati al di là dell’impatto dell’anchiloglossia sull’allattamento al seno e affronteremo quelli relativi al legame della lingua in età avanzata (ad esempio, problemi ortodontici e dentali, il linguaggio, l’autostima). Questi fattori dovrebbero essere compresi e discussi quando si consiglia ai genitori l’anchiloglossia e le opzioni di trattamento. Per esempio, le indicazioni che predicono il successo e il fallimento delle misure conservative dovrebbero essere una priorità per prevenire procedure inutili e ottimizzare i risultati a breve e lungo termine della madre e del paziente.

Domande Chiave

Le Domande Chiave (KQ) sono state sviluppate in consultazione con i Key Informants e il Task Order Officer.
Mentre abbiamo ricevuto numerosi commenti dalla pubblicazione pubblica, non sono state richieste modifiche alle Domande Chiave. I commenti si concentravano tipicamente su problemi di trattamento o limitazioni della base di prove, tra cui:

• Tentare trattamenti conservativi non chirurgici prima di intraprendere interventi chirurgici
• Benefici immediati dell’allattamento al seno degli interventi chirurgici
• Differenziare la fusione completa e parziale del frenulo e il tipo di intervento richiesto per ciascuno
• Mancanza di criteri diagnostici
• Mancanza di uno strumento di valutazione validato per il frenulo labiale stretto (lip-legame labiale)
• Danni potenziali (es.g., sanguinamento, dolore, infezione) da interventi chirurgici
• Necessità di studi che riportino i risultati nel tempo

Le nostre domande chiave riguardano le seguenti aree. La domanda chiave 1 è incentrata sui risultati dell’allattamento al seno nei bambini trattati per l’anchiloglossia. La Domanda Chiave 2 riguarda l’alimentazione, il linguaggio, l’ortodonzia e altre preoccupazioni relative al trattamento nei neonati e nei bambini. La Domanda Chiave 3 riguarda le preoccupazioni sociali, e la Domanda Chiave 4 riguarda l’anchiloglossia con concomitante frenulo labiale stretto (lip-tie).

Domanda Chiave 1

Quali sono i benefici e i danni dei vari trattamenti nei neonati e nei bambini con anchiloglossia per migliorare i risultati dell’allattamento? I trattamenti chirurgici includono la frenotomia (anteriore e/o posteriore), la frenuloplastica (frenuloplastica trasversale o verticale), la frenulectomia/frenulotomia laser e la riparazione della z-plastica. I trattamenti non chirurgici includono terapie di medicina complementare e alternativa (CAM) (ad esempio, terapia craniosacrale, rilascio miofasciale e altre terapie chiropratiche), intervento di allattamento, terapia fisica, terapia motoria orale ed esercizi/terapia di stretching.

Domanda chiave 2

1. Quali sono i benefici e i danni dei vari trattamenti* nei neonati, nei lattanti e nei bambini con anchiloglossia destinati a prevenire, mitigare o porre rimedio alle sequele dell’alimentazione a medio e lungo termine attribuibili, tra cui problemi con il biberon, versamento e sgocciolamento, difficoltà a spostare boli di cibo in bocca e deglutizione?
2. Quali sono i benefici e i danni dei vari trattamenti* nei neonati e nei bambini con anchiloglossia destinati a prevenire, mitigare o porre rimedio alle altre sequele a medio e lungo termine attribuibili, tra cui disturbi dell’articolazione, scarsa igiene orale, disfagia orale e orofaringea, respirazione disordinata nel sonno, problemi ortodontici tra cui malocclusione, morso aperto dovuto alla deglutizione inversa, ribaltamento linguale degli incisivi centrali inferiori, separazione degli incisivi centrali superiori, affollamento, arco palatale stretto e carie?

*I trattamenti chirurgici includono la frenotomia (anteriore e/o posteriore), la frenuloplastica (da trasversale a verticale), la frenulectomia laser e la riparazione della z-plastica. I trattamenti non chirurgici includono terapie di medicina complementare e alternativa (CAM) (ad esempio terapia craniosacrale, rilascio miofasciale, e altre terapie chiropratiche), intervento di allattamento, e terapia della parola (per i bambini dai 2 ai 18 anni) e terapia fisica, terapia motoria orale, ed esercizi/terapia di stretching.

Domanda chiave 3

Quali sono i benefici e i danni dei vari trattamenti per l’anchiloglossia nei bambini fino a 18 anni di età destinati a prevenire o affrontare i problemi sociali legati alla mobilità della lingua (es,

Domanda chiave 4

Quali sono i benefici e i danni del trattamento simultaneo dell’anchiloglossia e del concomitante frenulo labiale stretto (lip-tie) nei neonati e nei bambini fino ai 18 anni, allo scopo di migliorare o porre rimedio all’allattamento al seno, all’articolazione, all’ortodonzia, ai denti e ad altri risultati dell’alimentazione? Quali sono i benefici o i danni relativi del trattamento della sola anchiloglossia quando viene diagnosticato anche il frenulo labiale stretto (lip-tie)?

PICOTS

La tabella 1 delinea i PICOTS (popolazione, intervento, comparatori, esiti, tempi e setting) per ogni KQ.

Quadro analitico

Figura 1

La figura 1 rappresenta le domande chiave 1 e 4 nel contesto del PICOTS descritto nel documento. In generale, la figura esamina i trattamenti chirurgici e non chirurgici nei neonati per migliorare i risultati dell’allattamento al seno. Gli esiti intermedi includono il dolore al capezzolo materno, la capacità di attaccare e mantenere l’attacco, la mobilità della lingua e l’aerofagia. Gli esiti finali includono la durata dell’allattamento al seno, la mancata crescita, l’aumento di peso del bambino e la disfagia orale e orofaringea. I danni possono verificarsi in qualsiasi momento dopo che l’intervento è stato ricevuto.

*Trattamenti chirurgici come frenotomia, frenuloplastica, frenulectomia laser e riparazione z-plastica

**I trattamenti non chirurgici includono terapie di medicina complementare e alternativa (CAM) (es. terapia craniosacrale, rilascio miofasciale e altre terapie chiropratiche), interventi per l’allattamento, logopedia, terapia fisica, terapia motoria orale ed esercizi/terapia di stretching

***Nanni come sanguinamento eccessivo, ostruzione delle vie aeree, dolore, scarsa alimentazione transitoria secondaria al disagio, disfagia, complicazioni legate alla disfasia come polmonite da aspirazione, infezione del sito chirurgico, danni ai nervi, danni alle ghiandole salivari, ranule, cicatrici, danni ai tessuti molli, avversione orale, riadattamento e necessità di ulteriori interventi chirurgici

Figura 2

La figura 2 illustra le domande chiave 2, 3 e 4 nel contesto dei PICOTS descritti nel documento. In generale, la figura esamina i trattamenti chirurgici e non chirurgici in neonati e bambini con anchiloglossia o anchiloglossia con concomitante frenulo labiale stretto (lip-tie). L’esito intermedio è la mobilità della lingua e gli esiti finali sulla salute includono il disturbo dell’articolazione, l’igiene orale, la disfagia orale e orofaringea, i problemi ortodontici, gli esiti psicologici e le preoccupazioni sociali compreso il bacio. I danni possono verificarsi in qualsiasi momento dopo che l’intervento è stato ricevuto.

*Trattamenti chirurgici come frenotomia, frenuloplastica, frenulectomia laser e riparazione z-plastica

**I trattamenti non chirurgici includono terapie di medicina complementare e alternativa (CAM) (es. terapia craniosacrale, rilascio miofasciale e altre terapie chiropratiche), interventi per l’allattamento, logopedia, terapia fisica, terapia motoria orale ed esercizi/terapia di stretching

*** Danni quali sanguinamento eccessivo, ostruzione delle vie aeree, dolore, scarsa alimentazione transitoria secondaria al disagio, disfagia, complicazioni legate alla disfasia come polmonite da aspirazione, infezione del sito chirurgico, danni ai nervi, danni alle ghiandole salivari, ranule, cicatrici, danni ai tessuti molli, avversione orale, riaffermazione e necessità di ulteriori interventi

Metodi

A. Criteri per l’inclusione/esclusione degli studi nella revisione

Segnaliamo i criteri di inclusione/esclusione selezionati in base alla nostra comprensione della letteratura, all’input della fase di affinamento dell’argomento e agli esperti di contenuto, e ai principi stabiliti di qualità metodologica nella tabella 2. Le ricerche della letteratura non saranno limitate ad un intervallo di anni (cioè, le ricerche saranno dall’inizio del database ad oggi) data la necessità di catturare le variazioni nei modelli di pratica e le tendenze nell’allattamento al seno nel tempo. Due membri del team hanno esaminato indipendentemente i titoli e gli abstract della letteratura in lingua non inglese individuata tramite la nostra ricerca MEDLINE e non limitata ad un intervallo di anni. Abbiamo determinato che di 520 riferimenti non inglesi identificati in MEDLINE (ricerca condotta nel febbraio 2014), 502 sarebbero stati chiaramente esclusi in base ai nostri criteri. Dei 18 potenziali inclusi, sei sembravano, dalle informazioni nell’abstract e/o nel titolo, idonei all’inclusione; 12 non includevano abstract o informazioni sufficienti dal titolo per prendere una decisione di inclusione. Due di questi sembravano essere case report e nessuno dei due forniva chiare indicazioni sul fatto che fossero affrontati i danni degli interventi chirurgici. Data l’alta percentuale di articoli non eleggibili in questa scansione (97%), riteniamo che escludere gli studi non inglesi non introdurrà bias significativi nella revisione. Tuttavia, valuteremo nuovamente gli studi non inglesi quando aggiorneremo la nostra ricerca MEDLINE. Il team valuterà qualsiasi ulteriore studio non inglese che appaia rilevante per determinare come o se questi studi debbano essere affrontati nella revisione (per esempio, appendice che fornisca informazioni rilevanti ricavate dall’abstract).

B. Ricerca delle prove: Strategie di ricerca della letteratura per l’identificazione degli studi rilevanti per rispondere alle domande chiave

Basi di dati

Per assicurare il recupero completo degli studi rilevanti sulle terapie per i bambini con anchiloglossia o anchiloglossia con concomitante frenulo labiale stretto (lip-tie), useremo quattro banche dati chiave: il database di letteratura medica MEDLINE® tramite l’interfaccia PubMed®, il database di psicologia e psichiatria PsycINFO®, il Cumulative Index of Nursing and Allied Health Literature (CINAHL®) e EMBASE (Excerpta Medica Database), un database internazionale di letteratura biomedica e farmacologica tramite l’interfaccia Ovid®. Le strategie di ricerca per ciascuno di questi database si concentreranno specificamente sui termini relativi all’anchiloglossia e al suo trattamento, includendo parole chiave, titoli di soggetto e una combinazione di titoli di soggetto e/o parole chiave (ad esempio, anomalie della bocca, frenulo, z-plastica, terapia craniosacrale). Le ricerche della letteratura non saranno limitate ad un intervallo di anni (cioè, le ricerche saranno dall’inizio del database ad oggi) data la necessità di catturare le variazioni nei modelli di pratica e le tendenze nell’allattamento al seno nel tempo.Tutte le ricerche saranno create da un bibliotecario esperto e riviste da un secondo bibliotecario esperto. Vedi l’Appendice B per le strategie di ricerca.

Aggiornamenti della ricerca

Aggiorneremo la ricerca quando la bozza del rapporto sarà presentata e aggiungeremo studi rilevanti se necessario mentre la bozza del rapporto è in fase di peer review. Incorporeremo anche studi che soddisfano i nostri criteri di inclusione o che sono rilevanti come materiale di fondo che può essere identificato sia dal pubblico che dai revisori peer.

Ricerca manuale

Eseguiremo ricerche manuali delle liste di riferimento di recenti revisioni sistematiche o meta-analisi di terapie per l’anchiloglossia; il team investigativo scansionerà anche le liste di riferimento degli articoli che sono inclusi dopo la fase di revisione full-text per studi che potenzialmente potrebbero soddisfare i nostri criteri di inclusione.

Letteratura grigia

Poiché non esamineremo farmaci o dispositivi, non richiederemo pacchetti di informazioni scientifiche o informazioni normative. Esamineremo gli abstract presentati alle riunioni annuali delle principali società scientifiche tra cui American Association of Pediatrics (AAP), Pediatric Academic Societies (PAS), Academy of Breastfeeding Medicine (ABM), American Academy of Pediatric Dentistry (AAPD), American Academy of Otolaryngology-Head and Neck Surgery (AAO-HNS), American Speech-Language-Hearing Association (ASHA), International Lactation Consultant Association (ILCA), Lactation Consultants of Australia and New Zealand (LCANZ), College of Lactation Consultants of Western Australia (CLCWA), American Orthodontic Society (AOS) e American Association of Orthodontists (AAO). Identificheremo tesi e dissertazioni rilevanti attraverso ProQuest Dissertations and Theses (PQDT), precedentemente noto come Dissertation Abstracts.

C. Estrazione e gestione dei dati

Moduli per lo screening e l’estrazione dei dati

I moduli utilizzati per la revisione degli abstract conterranno domande sui criteri primari di esclusione e inclusione. I moduli utilizzati per la revisione del testo completo sono più dettagliati e hanno lo scopo di aiutare a (a) identificare gli studi che soddisfano i criteri di inclusione e (b) ordinare inizialmente gli studi secondo le KQ. Condurremo l’estrazione dei dati per le prove e le tabelle riassuntive utilizzando il sistema Systematic Review Data Repository (SRDR). Estrarremo i dati necessari per informare le nostre analisi delle prove ed eseguire la sintesi dei dati. Prevediamo che questi dati includeranno quelli relativi alle caratteristiche di base dei partecipanti (età, diagnosi, gravità dei sintomi, ecc.), le caratteristiche dell’intervento e gli esiti.

Revisione iniziale degli abstracts

Esamineremo tutti i titoli e gli abstracts identificati attraverso le nostre ricerche rispetto ai nostri criteri di inclusione/esclusione. Ogni abstract sarà rivisto da almeno due membri del team investigativo. Quando sorgono differenze tra i revisori, sbaglieremo a favore dell’inclusione. Per gli studi senza informazioni adeguate per prendere la decisione, recupereremo gli articoli full-text e li esamineremo rispetto ai criteri di inclusione/esclusione.

Recupero e revisione degli articoli

Recupereremo e revisioneremo tutti gli articoli che soddisfano i nostri criteri di inclusione predeterminati o per i quali non abbiamo informazioni sufficienti per prendere una decisione sull’ammissibilità. Ogni articolo sarà rivisto da almeno due membri del team investigativo. Le differenze tra i revisori saranno giudicate da un membro senior del team.

Decidere quali risultati devono essere estratti

Abbiamo identificato i risultati in base alla nostra esperienza clinica e alla nostra scansione iniziale della letteratura. La nostra lista finale di risultati include i seguenti: allattamento al seno (incluso l’aggancio, dolore al capezzolo, escoriazioni del capezzolo, infezioni del capezzolo (mastite), aumento di peso, aerofagia, funzione di deglutizione, mancata crescita, trasferimento del latte, bassa fornitura di latte, cessazione dell’allattamento al seno), altri problemi di alimentazione (tra cui difficoltà ad allattare con il biberon, spostamento di boli di cibo in bocca, deglutizione), articolazione, discorso (tra cui fluidità del discorso, sforzo nel parlare, intelligibilità del discorso), respirazione disordinata nel sonno (apnea notturna), igiene orale, salivazione eccessiva, problemi ortodontici (tra cui malocclusione, morso aperto a causa della deglutizione inversa, ribaltamento linguale degli incisivi centrali inferiori, separazione degli incisivi centrali superiori, affollamento e arco palatale stretto), psicologici (es.g.), danni (tra cui sanguinamento eccessivo, ostruzione delle vie aeree, dolore, scarsa alimentazione transitoria secondaria al disagio, disfagia, complicazioni legate alla disfagia come polmonite da aspirazione, infezione del sito chirurgico, danni ai nervi, danni alle ghiandole salivari, ranule, cicatrici, danni ai tessuti molli, avversione orale, riadesione e necessità di ulteriori interventi).

Abbiamo previsto una variazione nella segnalazione del grado di anchiloglossia. Inoltre, le popolazioni di pazienti possono non essere ben caratterizzate in termini di gravità. Questa è una sfida particolare perché le decisioni su dove (ad esempio, nella nursery neonatale o in un ambiente chirurgico alternativo) e da chi (ad esempio, il pediatra di base o l’otorinolaringoiatra) viene somministrato il trattamento sono probabilmente guidate dalla gravità. Pertanto, è probabile che i confronti diretti dei risultati tra le impostazioni e i fornitori siano confusi dall’indicazione. Le misure di risultato varieranno tra gli studi, così come le definizioni di anchiloglossia clinicamente significativa. Prevediamo la necessità di estrarre i dati come riportato e considerare le possibilità di stratificazione per determinare come meglio trattare questa eterogeneità.

Per gli studi che soddisfano le condizioni della seconda valutazione, gli estrattori estrarranno i dati chiave e gli elementi di rischio di distorsione dall’articolo(i) e li inseriranno nell’SRDR. Come notato sopra, prevediamo che questi elementi includeranno caratteristiche della popolazione e dell’intervento come l’età, l’approccio di intervento e gli esiti. Un secondo revisore rivedrà l’estrazione iniziale dei dati rispetto agli articoli originali per il controllo di qualità. Le differenze nella codifica dei dati tra l’estrattore e il revisore saranno risolte per consenso.

Svilupperemo un semplice schema di categorizzazione per codificare le ragioni per cui gli articoli in revisione completa sono esclusi. Registreremo poi questi codici in un database bibliografico EndNote® (Thomson Reuters, New York, NY) in modo da poter compilare successivamente un elenco degli articoli esclusi e le ragioni di tali esclusioni.

D. Valutazione del rischio metodologico di bias dei singoli studi

Valuteremo il rischio di bias utilizzando i seguenti strumenti stabiliti:

• Strumento di rischio di distorsione Cochrane per studi randomizzati controllati
• Scala Newcastle-Ottawa per studi di coorte.Ottawa Scale per gli studi di coorte
• Strumento EPC per le serie di casi
• McMaster Quality Assessment Scale of Harms (McHarm) per i risultati di danno

Due ricercatori senior valuteranno indipendentemente ogni studio incluso con disaccordi tra i valutatori risolti tramite discussione per raggiungere il consenso.

E. Sintesi dei dati

Preparazione di tabelle riassuntive

Prepareremo tabelle riassuntive per ogni domanda chiave. Le dimensioni (cioè le aree di particolare attenzione, o le colonne) di ogni tabella possono variare per KQ come appropriato, ma le tabelle conterranno alcuni elementi comuni, come autore, anno di pubblicazione, luogo dello studio (ad esempio, paese, città, stato) e periodo di tempo, descrizione della popolazione, dimensione del campione, e tipo di studio (ad esempio

Sintetizzare i risultati

Prevediamo un piccolo numero di studi inclusi e differenze significative nelle popolazioni, negli interventi e nei risultati misurati nella letteratura sull’anchiloglossia. Lavoreremo con il nostro statistico per determinare se un’analisi quantitativa può essere eseguita, ma prevediamo che questo sarà improbabile. Forniremo una sintesi qualitativa degli studi che soddisfano i nostri criteri di revisione.

Presentazione dei risultati

In ogni KQ, organizzeremo i risultati per disegno dello studio e risultato, con un’attenzione a quei disegni meno soggetti a distorsioni (cioè, studi randomizzati controllati, studi controllati), quegli studi classificati come di qualità superiore nel nostro processo di valutazione della qualità, e quelli che utilizzano gruppi di confronto.

F. Classificazione della forza delle prove (SOE) per i principali confronti e risultati

Utilizzeremo criteri espliciti per valutare la forza complessiva delle prove per ogni coppia intervento-risultato chiave per la quale il rischio complessivo di distorsione non è eccessivamente alto. Useremo concetti consolidati della quantità di prove (ad es, numero di studi, dimensioni del campione finale aggregato), la qualità delle prove (dalle valutazioni di qualità sui singoli articoli), e la coerenza o consistenza dei risultati tra studi simili e dissimili e in confronto a idee note o teoricamente valide di conoscenza clinica o comportamentale.

La valutazione della forza delle prove sarà quella stipulata nell’Effective Health Care Program’s Methods Guide for Effectiveness and Comparative Effectiveness Reviews,9 e nella guida aggiornata sulla forza delle prove10 che sottolinea i seguenti cinque domini principali: limitazioni dello studio (basso, medio, alto livello di limitazione), coerenza (incoerenza non presente, incoerenza presente, sconosciuta o non applicabile), direttezza (diretta, indiretta), e precisione (precisa, imprecisa), e bias di segnalazione. Il rischio di bias è derivato dalla valutazione della qualità dei singoli studi che hanno affrontato il KQ e l’esito specifico in esame. Ad ogni risultato chiave per ogni confronto di interesse sarà dato un voto complessivo di evidenza basato sulle valutazioni per i singoli domini.

La forza complessiva delle prove sarà classificata utilizzando le seguenti definizioni.

Due membri dello staff senior valuteranno indipendentemente il corpo delle prove; i disaccordi saranno risolti come necessario attraverso la discussione o il giudizio di terzi. Registreremo la forza delle valutazioni delle prove in tabelle, riassumendo i risultati per ogni risultato.

G. Valutare l’applicabilità

Valuteremo l’applicabilità dei risultati riportati nella letteratura inclusa alla popolazione generale di bambini con anchiloglossia determinando la popolazione, l’intervento, il comparatore e il setting in ogni studio e sviluppando una panoramica di questi elementi per ogni categoria di intervento. Prevediamo che le aree in cui l’applicabilità sarà particolarmente importante da descrivere includeranno la gravità dell’anchiloglossia nella popolazione dello studio, la fascia di età dei partecipanti e il contesto in cui l’intervento ha avuto luogo. Cercheremo anche di catturare informazioni sull’operatore clinico, compresa la specializzazione e la formazione. Descriveremo qualsiasi necessità relativa al setting, compresa l’anestesia, l’ambiente chirurgico, i materiali per gli interventi non chirurgici, ecc.

1. Lalakea ML, Messner AH. Anchiloglossia: ha importanza? Pediatr Clin North Am. 2003 Apr;50(2):381-97. PMID: 12809329.
2. Suter VGA, Bornstein MM. Anchiloglossia: fatti e miti nella diagnosi e nel trattamento. J Periodontol. 2009 Aug;80:1204-19. PMID: 19656020.
3. Segal LM, Stephenson R, Dawes M, et al. Prevalenza, diagnosi e trattamento di anchiloglossia: revisione metodologica. Can Fam Physician. 2007 Jun;53(6):1027-33. PMID: 17872781.
4. Hong P, Lago D, Seargeant J, et al. Definizione di anchiloglossia: una serie di casi di legami di lingua anteriore e posteriore. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2010 Sep;74(9):1003-6. PMID: 20557951.
5. Messner AH, Lalakea ML. Anchiloglossia: controversie nella gestione. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2000 Aug 31;54(2-3):123-31. PMID: 10967382.
6. Rowan-Legg A. Canadian Paediatric Society, Community Paediatrics Committee. Anchiloglossia e l’allattamento al seno . Ottawa, ON: Società pediatrica canadese, 2011. www.cpsa.ca/en/documents/position/ankyloglossia -allattamento al seno. Accessed May 8, 2014.
7. Webb AN, Hao W, Hong P. L’effetto della divisione della lingua-tie sull’allattamento al seno e articolazione del discorso: una revisione sistematica. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2013 maggio;77(5):635-46. PMID: 23537928.
8. Kotlow LA. Diagnosi e comprensione del labbro superiore (labiale superiore, il frenulo labiale mascellare) in relazione all’allattamento al seno. J Hum Lact 2013;29(4):458-64. PMID: 23821655.
9. Methods Guide for Effectiveness and Comparative Effectiveness Reviews. Rockville, MG: Agenzia per la ricerca sanitaria e la qualità. Aprile 2012. Pubblicazione AHRQ No. 10(12)-EHC063-EF. Capitoli disponibili su www.effectivehealthcare.ahrq.gov.
10. Berkman ND, Lohr KN, Ansari M, McDonagh M, Balk E, Whitlock E, Reston J, Bass E, Butler M, Gartlehner G, Hartling L, Kane R, McPheeters M, Morgan L, Morton SC, Viswanathan M, Sista P, Chang S. Grading the Strength of a Body of Evidence When Assessing Health Care Interventions for the Effective Health Care Program of the Agency for Healthcare Research and Quality: Un aggiornamento. Methods Guide for Comparative Effectiveness Reviews (Preparato dal RTI-UNC Evidence-based Practice Center sotto il contratto No. 290-2007-10056-I). Pubblicazione AHRQ No. 13(14)-EHC130-EF. Rockville, MD: Agenzia per la ricerca e la qualità dell’assistenza sanitaria. Novembre 2013. www.effectivehealthcare.ahrq.gov/reports/final.cfm.

Definizione dei termini

AAP: American Academy of Pediatrics
AAPD: American Academy of Pediatric Dentistry
AAO: American Association of Orthodontists
AAO-HNS: American Academy of Otolaryngology – Head and Neck Surgery
ABM: Academy of Breastfeeding Medicine
AF: Analytic framework
AHRQ: Agency for Healthcare Research and Quality
AOS: American Orthodontic Society
ASHA: American Speech-Language-Hearing Association
CAM: Medicina complementare e alternativa
CINAHL: Cumulative index of nursing and allied health literature
CLCWA: College of Lactation Consultants of Western Australia
CPS: Canadian Paediatric Society
ENT: Ear, Nose & Throat
EMBASE: Excerpta Medica Database
EPC: Evidence-based Practice Center
ILCA: International Lactation Consultant Association
KI: Key Informant
KQ: Key Question
LCANZ: Lactation Consultants of Australia and New Zealand
NHS: National Health Service
NICU: Neonatal intensive care unit
PAS: Pediatric Academic Societies
PICOTS: Population, Intervention, Comparator, Outcomes, Timing, Setting
PQDT: ProQuest Dissertations & Theses
RCT: Randomized controlled trial
SRDR: Systematic Review Data Repository

Summary of Protocol Amendments

Se abbiamo bisogno di modificare questo protocollo, daremo la data di ogni emendamento, descriveremo il cambiamento e daremo la motivazione in questa sezione.

Revisione delle domande chiave

AHRQ ha pubblicato le domande chiave sul sito web di Effective Health Care per commenti pubblici. L’EPC ha raffinato e finalizzato le domande chiave dopo la revisione dei commenti pubblici e l’input degli informatori chiave e del gruppo di esperti tecnici (TEP). Questo input ha lo scopo di assicurare che le domande chiave siano specifiche e rilevanti.

Informatori chiave

Gli informatori chiave sono gli utenti finali della ricerca, compresi i pazienti e gli operatori sanitari, i medici praticanti, le organizzazioni professionali e dei consumatori, gli acquirenti di assistenza sanitaria e altri con esperienza nel prendere decisioni in materia di assistenza sanitaria. All’interno del programma EPC, il ruolo dell’informatore chiave è quello di fornire un contributo all’identificazione delle domande chiave per la ricerca che informerà le decisioni sanitarie. L’EPC sollecita l’input dei Key Informant quando sviluppa domande per la revisione sistematica o quando identifica le lacune della ricerca ad alta priorità e le nuove ricerche necessarie. Gli informatori qualificati non sono coinvolti nell’analisi delle prove o nella stesura del rapporto e non hanno rivisto il rapporto, a meno che non sia stata data loro l’opportunità di farlo attraverso il meccanismo di revisione tra pari o pubblica.

Gli informatori qualificati devono rivelare qualsiasi conflitto di interesse finanziario superiore a 10.000 dollari e qualsiasi altro conflitto di interesse professionale o commerciale rilevante. A causa del loro ruolo di utenti finali, gli individui sono invitati a servire come informatori chiave e quelli che presentano potenziali conflitti possono essere trattenuti. Il Task Order Officer (TOO) e l’EPC lavorano per bilanciare, gestire o mitigare qualsiasi potenziale conflitto di interesse identificato.

Esperti tecnici

Gli esperti tecnici costituiscono un gruppo multidisciplinare di esperti clinici, di contenuto e metodologici che forniscono un contributo nella definizione di popolazioni, interventi, confronti o risultati e identificano particolari studi o banche dati da cercare. Sono selezionati per fornire un’ampia competenza e prospettive specifiche per l’argomento in fase di sviluppo. Le opinioni divergenti e contrastanti sono comuni e vengono percepite come un discorso scientifico sulla salute che si traduce in una revisione sistematica ponderata e rilevante. Pertanto le domande di studio, il disegno e gli approcci metodologici non rappresentano necessariamente le opinioni dei singoli esperti tecnici e di contenuto. Gli esperti tecnici forniscono informazioni all’EPC per identificare le strategie di ricerca della letteratura e raccomandano approcci a questioni specifiche come richiesto dall’EPC. Gli esperti tecnici non fanno analisi di alcun tipo e non contribuiscono alla stesura del rapporto. Non hanno rivisto il rapporto, a meno che non gli sia stata data l’opportunità di farlo attraverso il meccanismo di revisione tra pari o pubblico.

Gli esperti tecnici devono rivelare qualsiasi conflitto di interesse finanziario superiore a $10.000 e qualsiasi altro conflitto di interesse professionale o commerciale rilevante. A causa della loro unica competenza clinica o di contenuto, gli individui sono invitati a servire come Esperti Tecnici e quelli che presentano potenziali conflitti possono essere trattenuti. Il TOO e l’EPC lavorano per bilanciare, gestire o mitigare qualsiasi potenziale conflitto di interesse identificato.

Peer Reviewers

I peer reviewers sono invitati a fornire commenti scritti sulla bozza del rapporto in base alla loro esperienza clinica, contenutistica o metodologica. L’EPC prende in considerazione tutti i commenti di revisione paritaria sulla bozza del rapporto nella preparazione del rapporto finale. I peer reviewer non partecipano alla scrittura o all’editing del rapporto finale o di altri prodotti. Il rapporto finale non rappresenta necessariamente le opinioni dei singoli revisori. L’EPC completerà una disposizione di tutti i commenti di peer review. La disposizione dei commenti per le revisioni sistematiche e i riassunti tecnici sarà pubblicata tre mesi dopo la pubblicazione del rapporto sulle prove.

I potenziali revisori inter pares devono rivelare qualsiasi conflitto di interesse finanziario superiore a 10.000 dollari e qualsiasi altro conflitto di interesse professionale o commerciale rilevante. I revisori inter pares invitati non possono avere alcun conflitto di interesse finanziario superiore a 10.000 dollari. I revisori paritari che rivelano potenziali conflitti d’interesse professionali o d’affari possono presentare commenti sulle bozze dei rapporti attraverso il meccanismo dei commenti pubblici.

EPC Team Disclosures

I membri del core team dell’EPC devono rivelare qualsiasi conflitto d’interesse finanziario superiore a $1.000 e qualsiasi altro conflitto d’interesse professionale o d’affari rilevante. I conflitti d’interesse finanziari correlati che cumulativamente superano i 1.000 dollari squalificano di solito i ricercatori del team EPC.

Ruolo del finanziatore

Questo progetto è stato finanziato dal contratto n. HHSA 290-2012-00009-I dell’Agenzia per la ricerca sanitaria e la qualità, Dipartimento della salute e dei servizi umani degli Stati Uniti. Il Task Order Officer ha esaminato i prodotti del contratto per verificarne l’aderenza ai requisiti contrattuali e la qualità. Gli autori di questa relazione sono responsabili del suo contenuto. Le dichiarazioni contenute nel rapporto non devono essere interpretate come un’approvazione da parte dell’Agenzia per la ricerca e la qualità dell’assistenza sanitaria o del Dipartimento della salute e dei servizi umani degli Stati Uniti.

Appendici

Appendice A. Criteri per la diagnosi di anchiloglossia (adattati da Suter 2009, Segal 2007)

Riferimenti per la Tabella A-1. Criteri diagnostici di anchiloglossia

1. Hogan M, Westcott C, Griffiths M. Randomized, controlled trial of division of tongue-tie in infants with feeding problems. J Paediatr Child Health2005;41(5-6):246-50. PMID: 15953322.
2. Ricke LA, Baker NJ, Madlon-Kay DJ, et al. Newborn tongue-tie: prevalenza ed effetto sull’allattamento. J Am Board Fam Pract. 2005 Jan-Feb;18(1):1-7. PMID: 15709057.
3. Ruffoli R, Giambelluca MA, Scavuzzo MC, et al. Anchiloglossia: Un’indagine morfofunzionale nei bambini. Oral Dis 2005;11:170-174. PMID: 15888108.
4. Griffiths D. I legami di lingua influenzano l’allattamento al seno? J Hum Lact 2004;20(4):409-14. PMID: 15479660.
5. Ballard JL, Auer CE, Khoury JC. Anchiloglossia: valutazione, incidenza, ed effetto della frenuloplastica sulla diade di allattamento. Pediatria 2002 Nov;110(5):e63. PMID: 12415069.
6. Garcia-Pola MJ, Garcia-Martin JM, Gonzalez-Garcia M. Prevalenza di lesioni orali nella popolazione pediatrica di 6 anni di Oviedo (Spagna). Med Oral 2002;7:184-191. PMID: 11984500.
7. Messner A, Lalakea M, Macmahon J, Bair E. Anchiloglossia: incidenza e difficoltà di alimentazione associate. Arch Otolaryngol Head Neck Surg2000;126(1):36-9. PMID: 10628708.
8. Messner AH, Lalakea ML. Anchiloglossia: controversie nella gestione. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2000 Aug 31;54(2-3):123-31. PMID: 10967382.
9. Kotlow LA. Anchiloglossia (tongue-tie): Un dilemma diagnostico e di trattamento. Quintessenza Int 1999;30:259-262. PMID: 10635253.
10. Masaitis N, Kaempf J. Sviluppo di una politica di frenotomia in un centro medico: un approccio di studio del caso. J Hum Lact1996;12(3):229-32. PMID: 9025430.
11. Harris E, Friend G, Tolley E. Maggiore prevalenza di anchiloglossia con uso materno di cocaina. Cleft Palate-Craniofac J1992;29(1):72-6. PMID: 1547252.
12. Marmet C, Shell E, Marmet R. frenotomia neonatale può essere necessario per correggere i problemi di allattamento. J Hum Lact 1990;6(3):117-21. PMID: 2205230.
13. Notestine G. L’importanza dell’identificazione dell’anchiloglossia (frenulo linguale corto) come causa di problemi di allattamento. J Hum Lact1990;6(3):113-5. PMID: 2400555.
14. Fleiss P, Burger M, Ramkumar H, Carrington P. Anchiloglossia: una causa di problemi di allattamento? J Hum Lact1990;6(3):128-9. PMID: 2400560.
15. Jorgenson R, Shapiro S, Salinas C, Levin L. Risultati intraorali e anomalie nei neonati. Pediatrics1982;69(5):577-82. PMID: 7079011.
16. Horton CE, Crawford HH, Adamson JE, Ashbell TS. Tongue-tie. Cleft Palate J 1969;6:8-23. PMID: 5251442.

Appendice B. Dichiarazioni di ricerca nel database